ESQUISTOSSOMOSE MEDULAR : FORM A TUMORA L

R E L A T O D E UM CASO

J. FRANCISCO SALOMÃO *

FRANCISCO DUARTE **

MÁRIO ANCILON ***

FLÁVIA DE PAOLA ****

SAMUEL DE ALMEIDA FILHO ***

O acometiment o d o sistem a nervos o n a esquistossomos e é conhecid o desd e 1899, quand o Yamagiv a identifico u e descreve u u m granulom a encefálic o a o necropsiar portado r d e doenç a d e Katayam a qu e evoluir á co m crise s convulsiva s focais 26. E m 1911 , Da y 2 1 descreve u o primeir o cas o d e mielit e transvers a esquis -tossomótica, c m cuj a autópsi a fora m encontrado s ovo s d e Schistosoma hema-

tobium. E m 1940 , Mulle r e Stender4 7 reportara m o cas o d e alemã o que , e m trânsito pel o Brasil , for a infestad o po r Schistosoma mansoni e posteriorment e desenvolveu quadr o mielítico . Deve-s e a Gam a e Marque s d e S á 29, e m 19 45, a primazia n o relat o d a form a tumora l d a esquistossomose , send o ess e o primeir o caso e m qu e houv e diagnóstic o e m vid a mediant e biópsi a cirúrgica . Desd e então , sucederam-se o s relato s dest a aparentement e rar a form a d e apresentaçã o d a helmintíase. A present e comunicaçã o trat a d e u m cas o d a form a tumora l d a parasitose observad a e m pacient e procedent e d o interio r d a Bahia .

OBSERVAÇÃO

J.O.S. , pac iente branco , de 16 anos de idade, na tu r a l e procedente do inter ior da Bahia, foi i n t e rnado n a Beneficência P o r t u g u e s a do Rio de J ane i ro em 21-09-82 com quadro de pa rap leg ia flácida e re tenção de fezes e ur ina . Sua doença t ive ra início 60 dias an t e s com dores tó raco- lombares em cinta, in ic ia lmente a t r i b u í d a s a esforço físico. Quaren ta e oi to ho ras depois, coincidindo com a melhora do quadro álgido, ins ta la ram-se re tenção u r i n á r i a a g u d a e sensações pares tés icas na b o r d a la te ra l do pé d i re i to . A m a r c h a tornou-se p rogress ivamente difícil e evoluiu a té a tota l incapaci­d a d e de deambula r , cerca de 25 dias depois do início do quadro . Após a real ização de mielografia, o paciente foi submet ido a laminectomia, encont rando-se engrossamento do cone medula r . Com o diagnóst ico presunt ivo de t u m o r medular , iniciou-se admi ­n is t ração de cort icosteróides, observando-se sensível melhora do quadro . A supressão d a dexametasona , no 16? d ia pós-operatór io , levou a ráp ido recrudesc imento do quadro , o que motivou a t ransfe rênc ia do paciente p a r a o Rio de Jane i ro . P o r ocasião da admissão, o pac ien te executava apenas t ênues movimentos de extensão dos pododácti los, havia d iscre ta h ipotrof ia de membros infer iores e os reflexos pa te la res e aqui leus

* Chefe do Serviço de Neuroc i ru rg ia do HSE- INAMPS, Rio de Jane i ro , Neuroci­ru rg ião da Beneficência P o r t u g u e s a do Rio de J a n e i r o ; ** Professor T i tu la r de Ana tomia Pato lógica d a U F R J ; *** Neuroc i rurg ião , Ex-Res iden te do Serviço de Neu­roc i ru rg ia do H S E - I N A M P S , Rio de J a n e i r o ; **** Mestre em Anatomia Patológica (TJFRJ), Ex-Res iden te de Pato logia da Beneficência P o r t u g u e s a do Rio de Jane i ro .

encontravam-se b i la te ra lmente abolidos. Exce tuando-se discr iminação táct i l na região p lan ta r esquerda , todas as formas de sensibi l idade es tavam abol idas a té a cr is ta il íaca à d i re i ta e a té a cicatriz umbil ical à esquerda . Além de re tenção de fezes e ur ina , o paciente queixava-se de lombalg ia i r r a d i a d a às reg iões inguina is e à bolsa escrotal . H e m o g r a m a revelou leucocitose (920O/mm3), com 4% de bas tonetes e 8% de eosinófilos. Mielografia po r punção cervical la tera l , rea l izada no d ia seguin te à in ternação, mos t rou bloqueio ao nível de T i l , suges t ivo de lesão i n t r a m e d u l a r (F ig . 1).

E m 23-09-82, procedeu-se a re in tervenção cirúrgica, es tendendo-se a laminectomia supe­r io rmente a té TIO. A d u r a m a t e r es tava t ensa e, após sua abe r tu ra , observou-se di la tação fusiforme do cone medu la r e do epicone, com á reas hemorrág icas de permeio. Algumas ra ízes d a cauda equina, no tadamen te à direi ta , encontravam-se engrossadas . Mielotomia med iana de ixou à m o s t r a tumoração amare l ada inf i l t rando todo o cone e epicone, de consis tência f irme e sem plano de clivagem definido em relação ao tecido nervoso. A massa foi parc ia lmente removida e a dura ma te r fechada com enxer to de

aponeurose . Ana tomia Pato lógica — F o r a m examinados vários f ragmentos de tecido de coloração pa rdo-esb ranqu içada com aspec to hemorrágico , de consis tência amolecida e elástica ou friável, med indo em conjunto um e meio cent ímetros . Os cor tes histoló­gicos mos t r avam tecido medular , em sua maioria , ocupado por numerosos granulomas , ora isolados, ora jus t apos tos e o ra confluentes, var iando de volume e aspecto. Oa granu lomas e ram const i tu ídos de necrose cent ra l eosinofílica ou basofílica envolta por coroa epitelióide com hist ióci tos em pal içada e halo linfocitário periférico. Vários desses g ranu lomas exibiam ovos de Schisto&oma mansoni englobados por gigantóci tos polinucleados, his t ióci tos epitelióides, r a ros eosinófilos e inf i l t rado l infoplasmocitário de permeio a necrose f ibr inóide ou basofíl ica com car ior rex is . Alguns granulomas apresen tavam organização f ibrosa perifér ica incipiente e o tecido medu la r circunyacente evidenciava vasos prol i ferados, to r tuosos e com paredes espessadas , por vezes esboçando e s t ru tu ra s angiomatóides , a pa r de prol i feração as t rogl ia l reacional en t remeada a inf i l t rado mononuclear (F igs . 2, 3 e 4). Conclusão: Esquis tossomose granulomatosa in t r amedu la r . Evolução — O pós-operatór io t r anscor reu sem anormal idades . Uma g r a m a de ox imniquina foi admin i s t r ada via oral em um período de 24 horas . O paciente teve a l t a hosp i ta la r 8 dias após a c i rurgia , sem que se observassem al terações apre ­ciáveis em seu es tado neurológico.

COMENTÁRIOS

A esquistossomos e medula r é form a ectópic a d a parasitose , o u seja , reaçã o local específic a a o verm e o u se u ov o for a d a circulaçã o porto-cava , incluind o a extensã o d a últim a à s artéria s pulmonare s 26. Apesa r d e o s caso s at é agor a descritos sere m e m númer o reduzido , discute-s e a raridad e desta s lesões , s e confrontadas co m o s milhare s d e portadore s d a doenç a disseminado s pel o mun -do. Soment e n o Brasil , a prevalênci a d a doenç a é estimad a e m 8 milhõe s d e indivíduos parasitados , número s qu e caracterizaria m noss o paí s com o u m da s mais importante s área s d e distribuiçã o d a doenç a n o mund o 10 . Ess a afirmaçã o parece se r confirmad a po r recente s estudo s qu e admite m qu e 20 % do s brasileiro s afetados pel a esquistossomos e apresente m lesã o d o sistem a nervoso 5 . Par a qu e se tenh a idéi a mai s rea l d a incidênci a d e mielopatia s n a esquistossomose , cite-s e que, e m estud o acerc a d e paraplcgia s nã o traumática s observada s e m regiã o endêmica, 6 % da s mielopatia s fora m atribuída s à esquistossomos e 6 ?. Exempl o da dificuldad e e m s e cataloga r caso s d e esquistossomos e medula r pod e se r encontrado analisando-s e a séri e compilad a po r Acquaviva 3 , e m 1973 , n a qua l são relacionado s 6 0 caso s e , comparando- a co m a d e Norfra y e col . 50f que , e m 1978, colecionara m 1 5 caso s a menos . Dest e mod o é permitid o supo r u m númer o consideravelmente maio r d o qu e sugere m o s dado s d a literatur a disponível , podendo a discrepânci a entr e a s série s coletada s se r atribuíd a à maio r o u meno r dificuldade d e acess o à bibliografia .

A presenç a d e ovo s d e S . mansoni no s tecido s pod e leva r a processo s obstru -tivos vasculares , formaçã o d e granuloma s e reaçõe s d e hipersensibilidade . O s ovos pode m se r lançado s n a circulaçã o gera l e emboliza r par a o fígado , pulmõe s e outro s órgão s 31. O cérebro , conjuntiva s e medul a espinha l sã o a s mai s fre -quentes localizaçõe s ectópica s d a doenç a & 9 e , dentr e a s forma s neurológicas , observa-se nítid a predominânci a da s cerebrai s e m relaçã o à s medulare s 16,25,33,

35,43,54,71,72. Vária s hipótese s tê m sid o formulada s par a explica r a disseminaçã o dos ovo s at é à medul a 11,12,25,59 . A mai s aceit a baseia-s e no s estudo s d e Batso n 8 ,

que demonstro u a existênci a d e anastomose s desprovida s d e válvula s entr e a s veias pélvica s e o s plexo s venoso s perimedulares . Dest a maneira , manobra s que leve m a aument o d a pressã o intra-abdominal , provocaria m flux o livr e d a pelve par a o sistem a venos o espinhal . Rape r 58 descreve u a presenç a d e u m verme adult o n a medul a e m mei o a intens a reaçã o granulomatosa , o qu e fa z supor qu e possa m eles , eventualmente , alcança r vaso s d o sistem a venos o medu -lar e nele s deposita r diretament e seu s ovos . Evidência s ness e sentid o sã o també m apresentadas po r outro s autore s 15,38,43,56,61 e a descriçã o d e ovo s d e Schistosoina dispostos linearment e a o long o do s vaso s medulare s reforç a ess a possibilida -de 13,19.

Reconhecem-se basicament e dua s forma s d e apresentaçã o d a mielopati a esquistossomótica: um a representad a po r mielit e transvers a e outr a po r com -pressão medular , n a qua l o granulom a atu a com o lesã o expansiv a (form a granulomatosa intramedula r o u form a tumoral ) 13,40,43,54. Algun s autore s n.12,17,

41,65 faze m mençã o específic a a form a radicula r co m característica s clínica s e patológicas be m definidas . A anális e do s diverso s relato s leva-no s à constataçã o de qu e o comprometiment o radicula r é frequentement e vist o també m e m asso -ciação à s dua s forma s clássicas . Constante s queixa s d e dore s radiculare s fora m também observada s po r Ghal y e E l Banhaw y 32 e po r Oliveir a e Alenca r 52.

Detalhada descriçã o da s diversa s forma s d e acometiment o medula r n a esquistos -somose pod e se r encontrad a no s trabalho s d e Cost a 18, Cout o 19, Cout o e Cost a 20

e d e Oliveir a e Alenca r 52.

As lesõe s medulare s observada s n a esquistossomos e sã o semelhante s àque -las encontrada s e m outro s órgão s e , n a maiori a do s casos , s e apresenta m so b forma d e pseudotubérculo s co m ovo s e m mei o a reaçã o tissula r 26,59. Necros e infartóide d a medul a e m consequênci a a obstruçã o vascula r po r ovos , asso -ciada a necros e d a pared e vascula r co m vasculit e e infiltrad o neutrofílic o se m formação d e granulomas , sã o vista s correlacionada s a quadr o clínic o d e instala -ção agud a 4 . 23 . Val e ressaltar , e m relaçã o a o cas o aqu i apersentado , a obser -vação d e alteraçõe s vasculare s n o tecid o medula r perigranulomatoso , caracte -rizadas po r proliferaçã o d e vaso s sanguíneos , provavelment e venulares , co m dilatação d o lúmen , espessament o parieta l e tortuosidades , formand o estrutu -ras co m esboç o angiomatóid e (Fig . 4 ) , fat o també m observad o po r Macie l e col. 43 e po r Queiro z e col . 57. Consideramo s ta l achad o capa z d e justificar , na s formas tumorai s intramedulares , o aument o d o volum e perilesiona l po r edem a decorrente d e estas e venos a consequent e a essa s altrações . Permitimo-nos , po r via d e raciocínio , extrapola r n o sentid o d e que , na s forma s granulomatosa s da esquistossomos e medular , a retirad a cirúrgic a d a lesã o poderi a impedi r a formação d o edem a provenient e dessa s modificaçõe s vasculares . Admite-s e qu e o granulom a encontrad o n a form a tumora l sej a a representaçã o d o gra u mai s intenso d e um a reaçã o imunológic a d o tip o hipersensibilidad e retardad a 40 e

que a respost a imunológic a a o ov o depend a d o gra u d e resistênci a natura l d o individuo, d e su a capacidad e d e reagi r alérgicament e e també m d a magnitud e da reaçã o esquistossomótic a inicia l n . Justificand o a presenç a d e ovo s e m medulas d e paciente s assintomáticos , Abat h e Barbos a i e Budzilovic h e col . 1 3 ,

admitem qu e o s ovo s possa m se r depositado s se m qu e haj a reaçã o inflamatóri a imediata, podend o est a s e desenvolve r posteriormente .

Revendo a literatur a e incluind o o noss o caso , encontramo s a form a tu -moral d a doenç a comprovad a histológicament e e m 3 0 paciente s relacionado s na tabel a 1 . E m apena s doi s caso s a doenç a fo i relatad a e m mulhere s 28,32 e

em 2 2 paciente s a lesã o fo i atribuíd a a o S . mansoni. Houv e nítid a predomi -nância do s nívei s torácico s baixo s e lombares , e m plen a consonânci a co m a teoria d e disseminaçã o pel o plex o d e Batson . N a maiori a do s pacientes , o s dis -túrbios esfincteriano s precedera m o s sinai s sensitivo s e motore s e , e m geral , a instalaçã o d o quadr o fo i progressiva . E m mai s d e um a ocasiã o 17,54,63} sín -drome menínge a fo i identificad a precedend o o quadr o medular , o qu e poderi a representar reaçã o imunoalérgic a à presenç a d o ovo . O interval o entr e a su -posta infestaçã o e o apareciment o do s sintoma s fo i variáve l entr e dia s e anos . Em nenhu m do s caso s d a form a tumora l houv e diagnóstic o prévi o d a doença .

Vários autore s n, i4,4i ,50,64 ressalta m o significad o d a eosinofili a n o líquid o cefalorraquidiano (LCR ) d e paciente s co m lesã o medula r e originário s d e re -giões e m qu e a esquistossomos e é endêmica . A positividad e da s reaçõe s d e fi -xação d e complement o par a a esquistossomos e n o LC R te m sid o enfatizad a 14,66,7i

e, quand o correlacionad a a dado s clínico s e epidemiológicos , te m sid o aceit a como critéri o diagnóstic o e m caso s se m comprovaçã o histopatológic a 36,39,40,48,

53,65,68,69,72,73. Tentativa s d e s e detecta r alteraçõe s n o LC R e m portadore s d e esquistossomose mansônic a nerologicament e assintomático s fora m infrutíferas , conforme demonstrara m Spina-Franç a e Amat o Net o 70.

O tratament o da s forma s granulomatosa s d a esquistossomos e é basicament e cirúrgico. A complet a extirpaçã o d a lesã o ne m sempr e é possíve l vist o que , e m geral, nã o h á u m plan o d e clivage m be m definido , conform e vist o e m noss o caso e e m outro s descrito s n a literatur a 16,29,35,37,49,50,51,60,61,62. A associaçã o de medicaçã o antiesquistossomótic a à corticoterapi a te m sid o recomendad a co -mo tentativ a d e s e melhora r o prognóstic o funciona l do s paciente s n, 48,50,62,65,72. Regressão d o quadr o medula r compressiv o te m sid o observad a e m associaçã o à terapi a co m niridazol e 3 4 , 3 5 e oximniquin a 24. Revend o o s resultado s cirúrgicos , observamos qu e e m 2 1 paciente s houv e melhor a e m gra u variável , ne m sempr e traduzida po r retorn o da s funçõe s comprometidas . O s resultados , ne m sempr e animadores, pode m e m part e se r explicado s pel a dificuldad e e m s e obte r um a extirpação complet a d a lesão .

RESUMO

Os autore s relata m o cas o d e u m jove m procedent e d e áre a endêmic a e que apresento u quadr o d e compressã o medula r po r u m granulom a esquistos -somótico. A lesã o encontrava-s e localizad a a o níve l d o con e medula r e epicone , sendo parcialment e removida . Discute m a s característica s clínica s e patológica s da mielopati a esquistossomótica , co m ênfas e especia l à form a tumora l d a parasitose. Discute-s e també m a frequênci a d o acometiment o medular , admitindo -se se r a doenç a be m mai s frequent e d o qu e s e supõe . Revisã o d a literatur a pertinente é realizada .

SUMMARY

Schistosomiasis of the spinal cord: tumoral form. Case report.

A cas e o f schistosomiasi s o f th e spina l cor d i s presented . A 1 6 year s ol d boy develope d a progressiv e spina l cor d compressio n syndrom e suggestin g a n intramedullary tumor . .A t th e operatio n a granulomatou s mas s o f th e conu s an d epiconus wa s foun d an d partiall y ressected . Th e histopathologica l examinatio n showed a granulomatou s reactio n surroundin g Schistosoma mansoni eggs . Th e authors revie w th e variou s aspect s o f spina l cor d schistosomiasis , particularl y the tumora l o r granulomatou s form . A comprehensiv e revie w o f th e literatur e is made .

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