Arquivos Brasileiros de NEUROCIRURGIA

Órgão oficial: sociedade Brasileira de Neurocirurgia e sociedades de Neurocirurgia de líNgua portuguesa

ISSN 0103-5355

Volume 32 | Número 4 | 2013

brazilian neurosurgery

Sistema Selante Dural para Cirurgia Craniana DuraSeal™

O único Selante Dural Aprovado pela FDA

Em um recente estudo clínico com 237 pacientes, o selante dural DuraSeal demonstrou tempos de preparação e aplicação signifi cativamente mais rápidos quando comparado com o grupo controle, que consistiu de suturas, enxertos de tecido e uso de cola de fi brina.

Mais fácil e mais rápido do que o fechamento Dural Tradicional1

1Osbun J, Ellenbogen R, e outros. A multicenter, prospective randomized trial to evaluate the safety and effi cacy of a polyethylene glycolhydrogel (Duraseal sealant) as a dural sealant in cranial surgery. Presented at the American Academy of Neurological Surgeons; 2010- 2-5 de maio; Philadelphia, PA. Abstract 1188.

Rápido de preparar,simples de usar.

Tempo Prep Total <5 min Tempo de Aplicação Total <1 min

96,6%100%

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DuraSeal™ (n=120)

Controle (n=117)

O sistema selante dural DuraSeal™ foi desenvolvido como um adjunto ao reparo dural na cirurgia craniana para oferecer o fechamento impermeável.Como ele pode aumenta de tamanho em até 50%, os selantes DuraSeal™ não devem ser aplicados em estru-turas ósseas restritas, onde os nervos podem estar presentes e podem ser comprimidos. Em um estudo clínico não randomizado envolvendo 111 pacientes, o sistema DuraSeal™ demonstrou uma taxa de sucesso de 98,2% no intraoperatório e de 95,5% no pós-operatório na manutenção do selo impermeável. Não existem eventos adversos relacionados ao sistema selante dural DuraSeal.

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Órgão oficial: sociedade Brasileira de Neurocirurgia e sociedades de Neurocirurgia de líNgua portuguesa

ISSN 0103-5355

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brazilian neurosurgery

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Artigo de revistaAgner C, Misra M, Dujovny M, Kherli P, Alp MS, Ausman JI. Experiência clínica com oximetria cerebral transcraniana. Arq Bras Neurocir. 1997;16(1):77-85.

Capítulo de livroPeerless SJ, Hernesniemi JA, Drake CG. Surgical management of terminal basilar and posterior cerebral artery aneurysms. In: Schmideck HH, Sweet WH, editors. Operative neurosurgical techniques. 3rd ed. Philadelphia: WB Saunders; 1995. p. 1071-86.Livro considerado como todo (quando não há colaboradores de capítulos)Melzack R. The puzzle of pain. New York: Basic Books Inc Publishers; 1973.

Tese e dissertaçãoPimenta CAM. Aspectos culturais, afetivos e terapêuticos relacionados à dor no câncer. [tese]. São Paulo: Escola de Enfermagem da Universidade de São Paulo; 1995.Anais e outras publicações de congressosCorrêa CF. Tratamento da dor oncológica. In: Corrêa CF, Pimenta CAM, Shibata MK, editores. Arquivos do 7º Congresso Brasileiro e Encontro Internacional sobre Dor; 2005 outubro 19-22; São Paulo, Brasil. São Paulo: Segmento Farma. p. 110-20.

Artigo disponível em formato eletrônicoInternational Committee of Medial Journal Editors. Uniform requirements for manuscripts submitted to biomedical journals. Writing and editing for biomedical publication. Updated October 2007. Disponível em: http://www.icmje.org. Acessado em: 2008 (Jun 12).

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211 Realidade virtual e estereoscopia no ensino da neuroanatomia e neurocirurgia

Virtual reality and stereoscopy for neuroanatomy and neurosurgery teachingMauro Augusto Tostes Ferreira, Sebastião Nataniel Silva Gusmão, Robert Frederich Spetzler

221 Postoperative structural complications after microscopic transsphenoidal surgery of GH secreting pituitary adenomas

Complicações estruturais pós-operatórias após microcirurgia transesfenoidal de adenomas pituitários produtores de GHMarcelo Lemos Vieira da Cunha, Ana Luiza Brunelli Pletz, Luis Alencar Biurrum Borba, Cesar Luiz Boguszewski

225 Blood blister-like aneurysms of the internal carotid artery

Aneurismas das porções não ramificadas da artéria carótida internaMildred Arteaga Soto, Eberval Gadelha Figueiredo, Maria Luana Carvalho Viegas, Manoel Jacobsen Teixeira

230 Espondilodiscite: revisão de literatura

Spondylodiscitis: literature reviewJoão Welberthon Matos Queiroz, Paula Camila Alves de Assis Pereira, Eberval Gadelha Figueiredo

237 Hematoma extradural de clivus – Relato de casos

Clivus extradural hematoma – Cases reportRodrigo Moreira Faleiro, Luanna Rocha Vieira Martins, Geraldo Vítor Cardoso Bicalho

241 Tratamento cirúrgico para automatismos sexuais em crises parciais complexas: relato de caso e revisão da literatura

Surgical treatment for sexual automatisms in complex partial seizures: case report and literature reviewLuiz Eduardo Ribeiro Wanderley Filho, Lucas Chaves Lelis, Caio Sander Andrade Portella Junior, Yuri Andrade Souza, Vitor Andrade Souza

245 Spinal intramedullary cysticercosis: a case report and literature review

Cisticercose intramedular: relato de caso e revisão da literatura Audrey Beatriz Santos Araujo, Marina Brugnoli Ribeiro Cambraia, Ricardo Azevedo Moraes Motta Filho, Gláucia Lara Rezende, Alander Sobreira Vanderlei

250 Craniotomia descompressiva: análise crítica baseada em relatos de caso

Decompressive cranotomy: critical analysis based on case reportsMarco Antônio Rocha Júnior, Camila Maria Alves Fernandes, Érica Antunes Naves, Gustavo Alberto Rodrigues Costa

255 Hemangioma cavernoso: relato de caso

Cavernous hemangioma: case reportEduardo Queirós Miranda, José Edison da Silva Cavalcante, Zacarias Calil, Giordano Queirós Miranda

259 Low back pain and fever as the first symptoms of AIDS: case report

Dor lombar e febre como primeiros sintomas de SIDA: relato de casoCarlos Umberto Pereira, Alyne Andrade Lima, Stephanie Chagas Feitosa

Volume 32 | Número 4 | 2013

262 Neurocisticercose em tronco cerebral: relato de caso e revisão da literatura

Brainstem cysticercosis: case report and literature reviewLuiz Eduardo Ribeiro Wanderley Filho, Lucas Chaves Lelis, Caio Sander Junior, Everton Barbosa, Wilson Faglione Junior, Carlos Antônio Guimarães Bastos

265 Lumbar pseudomeningocele following blunt trauma without spinal fractures

Pseudomeningocele lombar após trauma fechado sem fraturas vertebraisJosé Alberto Gonçalves da Silva, Adailton Arcanjo dos Santos Junior

268 Sequestered lumbar disc herniation mimicking spinal tumor

Hérnia de disco lombar sequestrada simulando tumor espinhalPedro Radalle Biasi, Adroaldo Baseggio Mallmann, Paulo Sérgio Crusius, Cláudio Albano Seibert, Marcelo Ughini Crusius, Cassiano Ughini Crusius, Rafael Augusto Espanhol, Matheus Pintos Brunet, Charles André Carazzo

271 Neurofibroma plexiforme gigante da região lombar com transformação hemorrágica – Relato de caso

Giant plexiform neurofibroma of the lumbar region with hemorrhagic transformation – Case reportMayara Dalila Cardoso de Lima, Washington Luiz de Oliveira, Carlos Elizeu Barcelos, Sergio Luiz Sprengel, João Cândido Araújo

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Realidade virtual e estereoscopia no ensino da neuroanatomia e neurocirurgiaMauro Augusto Tostes Ferreira1, Sebastião Nataniel Silva Gusmão2, Robert Frederich Spetzler3

Hospital Unimed, Belo Horizonte, MG, Brasil e Instituto Neurológico Barrow, Phoenix, AZ, Estados Unidos.

RESUMOObjetivo: Por motivos diversos, o ensino da neuroanatomia durante a graduação médica e na residência de neurocirurgia é deficitário. Apresentamos a realidade virtual e a estereoscopia como eventuais métodos complementares de ensino à neuroanatomia e neurocirurgia. Método: Diversa gama de conteúdo digital interativo e estereoscópico foi produzida utilizando esterogramas de dissecações anatômicas. Resultados: A realidade virtual tenta melhor elaborar o ensino da neuroanatomia e neurocirurgia. Embora o trabalho verse sobre neuroanatomia e neurocirurgia, esses recursos podem ser empregados em qualquer área médica. Conteúdo anatômico de excelência foi adquirido e armazenado de modo que pôde ser manipulado por programa de realidade virtual e estereoscopia. Conclusão: A realidade virtual e a estereoscopia são ferramentas úteis no ensino e na aprendizagem da neuroanatomia e da neurocirurgia.

PALAVRAS-CHAVENeuroanatomia, neurocirurgia, tecnologia biomédica, educação médica.

ABSTRACTVirtual reality and stereoscopy for neuroanatomy and neurosurgery teachingObjective: Because of numerous factors, neuroanatomy and microneurosurgical anatomy knowledge are insufficient during medical school and medical residency in neurosurgery. We present virtual reality and stereoscopy as eventual complementary teaching tools of neuroanatomy and neurosurgery. Method: A vast array of digital interactive and stereoscopic material has been created based on stereograms of real anatomical dissections. Results: The purpose of virtual reality is try to offer a better and more elaborate means for teaching neuroanatomy and neurosurgery. Although this paper has focused virtual reality and stereoscopy on neuroanatomy and neurosurgery, these tools can be applied to virtually all fields of medicine. An excellent anatomical content has been collected and included in the virtual reality program, using stereoscopy. Conclusion: The virtual reality and stereoscopy are useful learning and teaching tools for neuroanatomy and neurosurgery.

KEYWORDSNeuroanatomy, neurosurgery, biomedical technology, medical education.

1 Doutor em Cirurgia pelo Departamento de Cirurgia da Faculdade de Medicina da Universidade Federal de Minas Gerais (UFMG), Neuroci-rurgião do Hospital Unimed, Belo Horizonte, MG, Brasil.

2 Professor titular de Neurocirurgia da Faculdade de Medicina da UFMG, Belo Horizonte, MG, Brasil.3 Diretor, Instituto Neurológico Barrow, Phoenix, AZ, Estados Unidos. Professor-Chefe, Universidade do Arizona, Tucson, AZ, Estados Unidos.

Arq Bras Neurocir 32(4): 211-20, 2013

212 RV e 3D: neuroanatomia e neurocirurgiaFerreira MAT et al.

Introdução

A neuroanatomia é matéria complexa e ensinada de forma deficiente na graduação. A falta de laboratórios de anatomia, a dificuldade de se obter espécimes, bem como o desinteresse sobre o tema perpetuam essa de-ficiência até a residência de neurocirurgia. Isso é grave, pois o conhecimento profundo da disposição espacial das estruturas do sistema nervoso constitui a base da neurocirurgia.

A percepção visual e a construção da memória hu-mana são estereoscópicas. Assim, a percepção primária das estruturas anatômicas deveria ser estereoscópica. A informática permite transformar dissecações de cadáve-res em realidade virtual (RV) estereoscópica que cons-tituem ferramentas úteis complementares de ensino. O objetivo deste trabalho é descrever métodos de RV e estereoscopia, baseados em registros anatômicos como potenciais ferramentas de ensino da neuroanatomia e neurocirurgia.

Materiais e métodos

Preparo, manipulação, cuidados e dissecação das peças

Dez segmentos cefálicos cadavéricos foram prepara-dos para dissecação, sendo esta realizada no laboratório de microneuroanatomia do Barrow Neurological Insti-tute®” (BNI®), em Phoenix, AZ, EUA, e no Laboratório de Anatomia Neurocirúrgica da Faculdade de Medicina da UFMG, Belo Horizonte, MG. Os espécimes “frescos” (até 48 horas post-mortem) tiveram as artérias carótidas internas ou comuns, as artérias vertebrais e as veias jugulares internas identificadas e dissecadas na base do pescoço. Tubos plásticos flexíveis foram introduzidos no interior dos vasos e fixados por meio de fio de sutura. Os vasos foram irrigados com solução desodorante e desinfetante (HEXAPhENE MA-37, Party-Boy, S Cal-ton Road, EastLyme, CT, EUA). A seguir, efetuou-se irrigação copiosa com água corrente para remoção de coágulos vasculares. Após esse passo, silicone colorido em vermelho foi injetado na árvore arterial e silicone azul, no sistema venoso. Os espécimes foram deixados submersos em solução embalsamante por dois meses.

Fotogramas estereoscópicos analógicos e digitais

Fotogramas estereoscópicos consistem em par de imagens do mesmo objeto com ângulos de vista dife-

rentes. No início, utilizou-se câmera analógica Nikon F2M (Nikon, Japão), com filme Velvia® 35 milímetros e ISO/ASA 100 (Fujifilm, Japan), colocada em tripé de precisão (Manfrotto® Tripod, by Bogen, Itália), de modo a assegurar perfeito posicionamento horizontal ou vertical da câmera. Utilizou-se objetiva Nikon 105 milímetros 1:2.8 D (Nikon, Japão). Posteriormente, câmeras digitais Canon D30 (Canon D30 EOS, Canon Inc., Japão) e Canon D60 (Canon D60 EOS, Canon Inc., Japão) com lente Canon 18-55 milímetros EF-S e Ca-non Ultrasonic EF (100 mílímetros f/2.8 Macro USM) foram utilizadas. Os fotogramas de imagens múltiplas destinadas à montagem iconográfica do programa RV foram sempre adquiridos a partir das câmeras digitais (duas) acopladas ao microscópio robótico MKM. As câmeras foram cuidadosamente alinhadas para obten-ção de estereogramas.

Vídeo digital estereoscópico

Utilizou-se vídeo digital estereoscópico para de-monstrar acessos operatórios e as relações tridimensio-nais das estruturas envolvidas. Uma câmera filmadora, semelhante às câmeras filmadoras convencionais, foi acoplada entre a objetiva e a extrativa do microscópio (câmera 3D Carl Zeiss, Inc, Alemanha; microscópio OPMICS™, Carl Zeiss, Alemanha). Óculos especiais (MedLive®, Carl Zeiss, Alemanha) foram utilizados para verificar o prosseguimento das dissecações.

Modelos estereoscópicos e programa de realidade virtual

Todo material registrado em foto ou vídeo foi transferido ao Setor de Publicações do BNI®, onde es-pecialistas em computação gráfica produziram modelos anatômicos, assim como os manipularam e criaram efeitos especiais como interação com o conteúdo ana-tômico. Os modelos estereoscópicos foram criados por programa de computador denominado Maya® (Maya 6.0 Unlimited; Alias System, Tokyo, Japão). Ele permitiu que se criasse qualquer tipo de objeto a partir de formas elementares simples. O Maya® utiliza os três planos ortogonais de modo a se criar modelos tridimensionais, estereoscópicos ou não. Pode-se, ainda, criar camadas superpostas de imagens, de modo a fornecer percep-ção de transparência ou semitransparência, muito útil quando do estudo de estruturas ósseas, como o osso temporal, particularmente o osso petroso que abriga estruturas importantes. É possível inserir fotogramas, sequências de exames de RM ou de TC, vídeos, sons, entre outros, o que permite realizar e criar gama infinita de situações e simulações por meio de tecnologia digital.

Arq Bras Neurocir 32(4): 211-20, 2013

213RV e 3D: neuroanatomia e neurocirurgiaFerreira MAT et al.

Além disso, o programa permite criar animações com sequências em que o modelo segue padrão de movi-mentos preestabelecidos.

O programa realidade virtual (RV), tecnicamente denominado VRML (“Virtual Reality Modeling Langua-ge”), é um tipo de formato criado para confeccionar e manipular objetos tridimensionais. Sua interface com o programa Director® possibilitou a “fusão” de imagens de dissecações e aplicação de comandos de mudanças de ângulos de vista via QuickTime®. Animações obtidas no Maya® podem ser trabalhadas no Director®. O Di-rector® determina o fator tempo a qualquer sequência de eventos que seguem determinada linha temporal.

A “fusão” de diversas imagens forma uma “camada” ou “continuum” convexo de imagens. O tamanho da camada é variável e as imagens que as compõem seguem relação de vizinhança com imagens adjacentes seguin-do os princípios das fotos estereoscópicas (Figura 1). Essa camada convexa, também conhecida como grid (composta de fileiras e colunas), foi planificada pelo programador de computador.

Foi possível desenvolver modelos nos quais, por meio de comandos específicos, os diferentes planos anatômicos puderam ser vistos através de graus variados de transparência, ou a partir de camadas superficiais se obteve acesso a camadas mais profundas, por meio dos diferentes “grids” superpostos. O programa RV foi in-serido no Adobe Director® (Adobe Director MS, 2004) que possui esse nome devido ao fato de possibilitar, a quem o manuseia, sensação de poder “dirigir” ou “ma-nipular” a sequência de ações desejada.

O Adobe Director®, o Maya® e o Adobe AfterEf-fects® possibilitam que objetos 3D sejam introduzidos, manipulados e mostrados de diferentes maneiras. A combinação dos programas QuickTime® e RV criou a interface QTVR (“Adobe QuickTime Virtual Reali-ty®”) onde se pode inserir conteúdo multimídia, de modo a se criar ambiente digital virtual que possibilita interação entre diversos tipos de mídia. Utilizou-se o Apple QuickTime® para “ativar” os comandos pre-determinados pelo Maya®, Director® e AfterEffects®. As animações estereoscópicas foram produzidas por meio do programa Adobe AfterEffects®. O conteúdo digital entrelaçado é o método de eleição para produ-zir conteúdo estereoscópico, pois preserva cores, mas anáglifos vermelhos e cianos ou amarelo-âmbar e azuis também foram empregados devido à possibilidade de impressão de figuras em papel. Imagens entrela-çadas não podem ser impressas. Utilizaram-se dois computadores de mesa para confecção de modelos, animações e RV.

Resultados

A técnica de embalsamento se mostrou eficaz. Foram preparados encéfalos rígidos, propícios a sec-ções anatômicas e tecidos extracranianos maleáveis, passíveis de retração. Quando se requereu retração encefálica, ela ocorreu de modo lento e gradual (Fi-gura 2A e B).

Fotos estereoscópicas analógicas e digitais

Foram obtidos aproximadamente sete mil pares es-tereoscópicos. Observou-se nítida curva de aprendizado em relação às técnicas de fotografia. Os estereogramas constituíram a base do banco de dados para confecção de animações, simulações, assim como para a composi-ção de modelos de realidade virtual (RV). Mesmo este-reogramas simples de crânio proporcionaram imagens “atrativas” (Figura 3A e B).

Figura 1 – “Grids” ou camadas de imagens de número variável de fotogramas relacionadas entre si e que permitem visibilização do objeto sob vários ângulos de vista. Acima camada de 9 imagens.

Abaixo camada de 35 imagens.

Arq Bras Neurocir 32(4): 211-20, 2013

214

A

A

B

B

Figura 2 (A e B) – Esposição das estruturas anatômicas no ângulo ponto-cerebelar. Devido à rigidez dos encéfalos, a retração

tecidual se deu de modo lento e gradual.

Figura 3 – Estereogramas anáglifos vermelhos-ciano. (A) Vista superolateral esquerda da base do crânio com câmera analógica.

(B) Vista de dissecção da fossa média, infratemporal e espaço para-faríngeo anterior esquerdo com câmera digital.

Raramente se utilizou microscópio para obter imagens analógicas, pois utilizou-se teleconversor. No entanto, o microscópio foi utilizado de modo frequente para fotos digitais. Duas câmeras foram acopladas ao microscópio, precisamente niveladas em relação ao eixo horizontal. As séries de fotos que compuseram as “camadas de fotos” (ou “grids”) para o projeto RV foram sempre obtidas a partir de duas câmeras acopladas ao microscópio robótico MKM.

Foram obtidas imagens estereoscópicas utilizando anáglifos vermelhos e cianos, âmbar-amarelado e azuis, e imagens entrelaçadas. Os estereogramas entrelaçados forneceram as melhores imagens, pois não subtraem cor. No entanto, não é possível imprimir estereogramas en-trelaçados. Já anáglifos podem ser facilmente impressos. Há, no entanto, distorção de cores quando se imprimem anáglifos. O monitor do computador utiliza o sistema RGB (vermelho, verde, azul). Já as impressoras utilizam sistema CMYK (ciano, magenta, amarelo, preto). Esses padrões são universais.

Vídeo estereoscópico

Inúmeros vídeos estereoscópicos de dissecações cadavéricas foram adquiridos. De modo simultâneo, vídeos estereoscópicos foram obtidos no centro ope-ratório (Figura 4).

Animações estereoscópicas e não estereoscópicas

Grande número de animações foi criado. Algumas animações, mais longas, não foram geradas com este-reoscopia, o que aumentaria em demasia o volume do conteúdo digital. Outras, essencialmente autoexplica-tivas, também foram concebidas em duas dimensões. Todas as demais, principalmente as que demonstraram acidentes anatômicos e técnica operatória, foram con-cebidas com técnica estereoscópica (Figura 5).

Realidade virtual estereoscópica interativa

Obtiveram-se ótimos exemplos do programa RV, criados de modo a permitir interação com o expecta-dor, configurando, assim, a RV interativa, ou QTVR (“QuickTime Virtual Reality”). Obtiveram-se registros de várias áreas do cérebro e base do crânio. Utilizou-se camada, na maioria das vezes, contendo 16 imagens para vista microscópica e camada de extensão variada para vista macroscópica. Estereoscopia foi aplicada a todos os QTVR. Por meio de comandos específicos, o expectador pôde interagir com a anatomia exposta de modo a mimetizar o movimento do microscópio

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Figura 4 – Fotogramas estereoscópicos anáglifos vermelhos-ciano obtidos a partir de vídeo estereoscópico com demonstração do acesso translabiríntico ao ângulo ponto-cerebelar.

Figura 5 – Sequência de fotos estereoscópicas anáglifas vermelhas-ciano obtidas a partir de animação digital que demonstra os diferentes passos de uma das técnicas de fixação C1-C2.

operatório. Todos os ângulos de interesse de uma determinada exposição operatória puderam ser vistos (Figuras 6 e 7). Obtiveram-se sempre vista panorâmica e microscópica da mesma região. Modelo semitranspa-rente estereoscópico interativo contendo as estruturas neurovasculares das três superfícies do osso temporal foi criado, mas é exemplificado por meio de imagens planas. Por motivo desconhecido, sua impressão em papel não fez gerar imagem estereoscópica.

Às imagens virtuais estereoscópicas, associaram-se vídeos estereoscópicos, animações estereoscópicas e estereogramas, de modo que os diferentes métodos de estereoscopia forneceram rico material de ensino de anatomia e técnica neurocirúrgica. Utilizou-se ainda conteúdo multimídia (ilustrações esquemáticas, narra-ções e textos sobre os temas), de maneira que o usuário pudesse escolher o modo e a sequência do método de aprendizado a ele oferecido.

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Figura 6 – Quatro fotos estereoscópicas anáglifas vermelho-ciano de sequência QTVR mostrando as diferentes estruturas do ângulo ponto-cerebelar sob diferentes ângulos de vista. A sequência de 16 imagens

pode ser “manipulada” utilizando “comandos” específicos.

Figura 7 – Estruturas do osso temporal. Sequência de fotogramas que mostra o osso temporal e seu interior. Este modelo permite que o osso se torne semitransparente ou transparente e que as várias estruturas sejam vistas sob diferentes ângulos. O expectador interage com o modelo e

estuda, de várias maneiras, as relações anatômicas tridimensionais. Este modelo com vista estereoscópica também foi criado.

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Discussão

Início e evolução do conhecimento da neuroanatomia e utilização da estereoscopia

A evolução do conhecimento se deveu à melhor representação visual do que se observava. Vários traba-lhos verificados na literatura utilizaram a estereoscopia com múltiplos propósitos: de ensino1-8; treinamento9-15; planejamento operatório16-21; tratamento22-27 e docu-mentação.28-30

Considerou-se, neste trabalho, a estereoscopia como componente essencial dos ambientes de realidade virtual (RV). Vesalius, há cinco séculos, observou, dis-secou, compreendeu e realizou registros pictóricos da anatomia. Esse método não é utilizado hoje na maioria das faculdades de medicina, e a anatomia macroscópi-ca por ele descrita é desconhecida da maior parte dos estudantes.31,32

Neste trabalho, procurou-se ilustar a anatomia por meio de estereogramas de dissecações detalhadas. Aproximadamente sete mil pares estereoscópicos foram obtidos, o que serviu de base para a compreensão tridi-mensional das estruturas anatômicas e posteriormente para utilização em programas de computador. Cinco estudos se basearam em dissecações cadavéricas para criar modelos anatômicos. Três deles relataram mode-los interativos estereoscópicos baseados em registro anatômico estereoscópico.1,2,5 Outro estudo registrou, por meio de estereogramas, áreas anatômicas expostas durante operação.3 O quinto estudo, realizado na Uni-versidade da Flórida33, baseou-se em dissecações pre-cisas para gerar modelo tridimensional interativo não estereoscópico. O pilar do presente estudo é o trabalho publicado por Henn et al.1 Diferiu dos demais por apli-car estereoscopia a grande quantidade de fotogramas, animações, modelos interativos, vídeos de dissecações e de operações, e em programas de RV. Modelos estereos-cópicos com camadas semitransparentes se mostraram úteis em auxiliar compreensão visual de estruturas complexas como o tronco encefálico e o osso petroso. Não encontramos, na literatura, confecção de tal tipo de modelo e acreditamos termos sido os primeiros a desenvolvê-los e apresentá-los.

Ensino atual da neuroanatomia

Leciona-se neuroanatomia em curto período de tempo. A dissecação foi praticamente abandonada. Esse processo se deve a: progressiva escassez de espécimes anatômicos; tempo reduzido para se dedicar a assunto

assaz complexo; depreciação da anatomia como matéria fundamental em medicina; desenvolvimento de outras áreas da medicina; falsa percepção da não necessidade de conhecimento anatômico devido ao desenvolvimento de técnicas sofisticadas de obtenção de imagens; pro-gressiva falta de instrutores qualificados.31 Entre esses, considera-se grave e irreversível escassez de espécimes e de tempo para se dedicar ao estudo da anatomia.

Início da residência médica em neurocirurgia e seu ensino atual

O conhecimento insuficiente da neuroanatomia perdura até a residência médica de neurocirurgia. Im-portante método de aprendizado envolve livros-texto da matéria. Apesar de importantes fontes de informação e referência, livros não se constituem em ferramentas de aquisição de habilidade operatória ou de extrapolação mental tridimensional. O laboratório de microneuroa-natomia cirúrgica é o local mais apropriado para trei-namento e aprendizado, porém há poucos laboratórios bem equipados disponíveis no mundo.

Realidade virtual: início e emprego em neuroanatomia e neurocirurgia

O termo realidade virtual (RV) foi introduzido na década de 1960, com intuito de criar simulação de si-tuações perigosas sem risco para o indivíduo ou para os que o circundam. A indústria bélica foi a primeira a uti-lizar simuladores de voo e, em seguida, simuladores de aviação comercial foram introduzidos.34 A telemedicina surgiu devido à necessidade de operação de soldados em campos de batalha a partir de local seguro, assim como resolução de problemas de saúde de astronautas situados na órbita do planeta.35

A RV tem despertado crescente interesse em medici-na principalmente nas diversas áreas da cirurgia. Na me-dicina atual, em que a tolerância a erro é cada vez mais baixa, treinamento de situações de risco em ambientes virtuais ou de simulação é necessidade premente. A necessidade de complementação do método halstedia-no é clara e a RV pode fornecer valiosa contribuição.36 Um estudo relatou que, antes do advento da restrição de horas de trabalho na residência médica, o residen-te de neurocirurgia inglês dedicava 30 mil horas ao aprendizado e hoje dedica 15 mil horas. Astronauta da National Aeronautics and Space Administration (NASA) dedica 10 mil horas a treinamento específico e piloto comercial dedica 5 mil horas para que possa conduzir avião.37 Em 2003, Kelly38 fez críticas incisivas em relação à precária situação da RV em neurocirurgia. Embora o neurocirurgião manipule a matéria mais elaborada do

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universo – o cérebro humano –, pouca contribuição se observou para criação de ambientes virtuais de treina-mento, ao passo que milhões de dólares são gastos em simulação aeronáutica, bélica e aeroespacial, pois nesses casos acidentes causam “catástrofes”. Em operações, ocasionam morte ou “apenas sequela”.38

A RV despertou real interesse em medicina nas duas últimas décadas. O número de publicações aumentou exponencialmente após o regime de restrição de ho-ras nos programas de residência médica nos Estados Unidos e na Europa, mas pode-se inferir que o desen-volvimento exponencial da informática também pode explicar, em parte, essa observação.

O conceito de RV em neurocirurgia é impreciso. Análise da literatura mostrou que se enquadram nesse conceito modelos tridimensionais estereoscópicos ou não, manipuláveis ou não. Vários graus de imersão e interação sensorial com retorno háptico, auditivo e ves-tibular foram propostos. Em toda a revisão da literatura, encontrou-se apenas um estudo que tenta definir a RV em neurocirurgia, porém há nítida sobreposição com componentes de inteligência artificial.34

Esses autores, do grupo da Universidade do Sul da Califórnia, consideraram toda gama possível de intera-ção sensorial com o ambiente criado por computador como indispensável para se caracterizar RV.34 Assim, a proposição de utilização de aparelhos complexos foi descrita.9 De acordo com a classificação dos autores, a grande maioria dos estudos, incluindo o que aqui se apresenta, enquadraria-se no conceito de “RV simpli-ficada”. Esses autores propõem utilização de modelos complexos, caros e, no mais das vezes, de caráter expe-rimental. Enfatizam a necessidade de retorno háptico preciso, o que, como se mostra no presente, irreal. De modo paradoxal, os mesmos autores publicam estudo que corrobora essa opinião.34

Há esboço de RV como método de treinamento de ventriculostomias.11,12,39,40 A RV também já é citada como uma ferramenta no processo de planejamento operatório.13,16-21,24,41-45 A planificação de ato operató-rio por cirurgião experiente e a compreensão do que se fará, por parte do aprendiz, utilizando-se métodos visuais atrativos, principalmente se aliados à este-reoscopia, podem fornecer meio preciso e rápido de aprendizado. A RV se presta a planificar operações de modo a utilizar melhores ângulos de vista com menor risco para o paciente. Destaca-se o estudo de Rosahl et al.46 que propõe uso de modelos tridimen-sionais estereoscópicos semitransparentes, gerados a partir de exames de RM do paciente, que demonstra características anatômicas individuais e as relações de estruturas normais e a afecção. Pelo fato de as imagens conterem fiduciais, esse modelo se mostrou mais útil que as imagens triplanares convencionais do neuro-

navegador. A possibilidade de ensino e extrapolação tridimensional a partir de exames de imagens de RM pode ser ferramenta útil ao aprendiz.

A RV interativa como fonte de ensino já é citada como ferramenta útil. Modelos precisos do encéfalo e da base do crânio, e especialmente aqueles basea-dos em imagens de dissecações reais, mostraram-se úteis.1,2,5,33 A RV forneceu ainda ambientes de simu-lação.2,9,39,47-53

O presente estudo teve como objetivo criar método de RV com intuito didático. Não se utilizou retorno háptico, pois acredita-se que essa modalidade de in-teração sensorial ainda esteja longe de ser alcançada. Possibilitou-se, no entanto, oportunidade de interação com o conteúdo digital gerado. Os movimentos do microscópio operatório puderam ser mimetizados quando o aluno interagiu com camadas de imagens que proporcionaram vista estereoscópica panorâmica de várias regiões anatômicas. Foram utilizados programas de computador comercializados e de fácil aquisição (Maya®, Adobe Director®, Adobe AfterEffects®, Quick-Time Virtual Reality®), em contraste com outros autores que descreveram “softwares” personalizados e comple-xos. Assinala-se, no entanto, a necessidade de “experts” em computação gráfica para manuseio dos programas.54

Todo o material aqui criado pode ser enviado a qualquer outro computador munido de programas básicos de reprodução gráfica digital. Quanto a RV com retorno háptico, espera-se que possa se constituir em ferramenta útil para auxiliar o treinamento da neurocirurgia em algum tempo futuro.

Perspectivas futuras

Estudo que defina de modo preciso a RV e seus componentes é necessário para que possa haver homo-geneidade de nomenclatura e comparação de resultados. Espera-se que, em futuro próximo, sua validação como método complementar de ensino da neuroanatomia e neurocirurgia e de planificação em neurocirurgia seja alcançado. A validação como método de treinamento deverá ocorrer em futuro mais distante.

Conclusão

As técnicas de realidade virtual e estereoscopia ba-seadas em imagens de dissecações de peças anatômicas podem ser ferramentas complementares úteis no ensino da neuroanatomia e neurocirurgia.

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Agradecimento

Os autores agradecem a Fundação de Amparo à Pesquisa do Estado de Minas Gerais (Fapemig) pelo apoio financeiro dado a esta pesquisa.

Conflito de interesses

Os autores declaram inexistência de conflito de interesses na realização deste trabalho.

Referências

1. Henn JS, Lemole GM Jr, Ferreira MA, Gonzalez LF, Schornak M, Preul MC, et al. Interactive stereoscopic virtual reality: a new tool for neurosurgical education. Technical note. J Neurosurg. 2002;96(1):144-9.

2. Bernardo A, Preul MC, Zabramski JM, Spetzler RF. A three-dimensional interactive virtual dissection model to simulate transpetrous surgical avenues. Neurosurgery. 2003;52(3):499-505.

3. Balogh A, Preul MC, Schornak M, Hickman M, Spetzler RF. Intraoperative stereoscopic QuickTime Virtual Reality. J Neurosurg. 2004;100(4):591-6.

4. Rubino PA, Rhoton AL Jr, Tong X, Oliveira Ed. Three-dimensional relationships of the optic radiation. Neurosurgery. 2005;57(Suppl 4):219-27.

5. Balogh AA, Preul MC, László K, Schornak M, Hickman M, Deshmukh P, et al. Multilayer image grid reconstruction technology: four-dimensional interact ive image reconstruction of microsurgical neuroanatomic dissections. Neurosurgery. 2006;58(Suppl 1):ONS157-65.

6. Anatomy and surgical approaches of the temporal bone and adjacent areas. Neurosurgery. 2007;61(Suppl 4):1-250.

7. Smith DM, Oliker A, Carter CR, Kirov M, McCarthy JG, Cutting CB. A virtual reality atlas of craniofacial anatomy. Plast Reconstr Surg. 2007;120(6):1641-6.

8. Fernández-Miranda JC, Rhoton AL Jr, Alvarez-Linera J, Kakizawa Y, Choi C, de Oliveira EP. Three-dimensional microsurgical and tractographic anatomy of the white matter of the human brain. Neurosurgery. 2008;62(6 Suppl 3):989-1026.

9. Spicer MA, van Velsen M, Caffrey JP, Apuzzo ML. Virtual reality neurosurgery: a simulator blueprint. Neurosurgery. 2004;54(4):783-97.

10. Wang P, Becker AA, Jones IA, Glover AT, Benford SD, Greenhalgh CM, et al. A virtual reality surgery simulation of cutting and retraction in neurosurgery with force-feedback. Comput Methods Programs Biomed. 2006;84(1):11-8.

11. Banerjee PP, Luciano CJ, Lemole GM Jr, Charbel FT, Oh MY. Accuracy of ventriculostomy catheter placement using a head- and hand-tracked high-resolution virtual reality simulator with haptic feedback. J Neurosurg. 2007;107(3):515-21.

12. Lemole GM Jr, Banerjee PP, Luciano C, Neckrysh S, Charbel FT. Virtual reality in neurosurgical education: part-task ventriculostomy simulation with dynamic visual and haptic feedback. Neurosurgery. 2007;61(1):142-8.

13. Wong GK, Zhu CX, Ahuja AT, Poon WS. Craniotomy and clipping of intracranial aneurysm in a stereoscopic virtual reality environment. Neurosurgery. 2007;61(3):564-8.

14. Zirkle M, Roberson DW, Leuwer R, Dubrowski A. Using a virtual reality temporal bone simulator to assess otolaryngology trainees. Laryngoscope. 2007;117(2):258-63.

15. Sharar SR, Miller W, Teeley A, Soltani M, Hoffman HG, Jensen MP, et al. Applications of virtual reality for pain management in burn-injured patients. Expert Rev Neurother. 2008;8(11):1667-74.

16. Anil SM, Kato Y, Hayakawa M, Yoshida K, Nagahisha S, Kanno T. Virtual 3-dimensional preoperative planning with the dextroscope for excision of a 4thventricular ependymoma. Minim Invasive Neurosurg. 2007;50(2):65-70.

17. Kikinis R, Gleason PL, Moriarty TM, Moore MR, Alexander E 3rd, Stieg PE, et al. Computer-assisted interactive three-dimensional planning for neurosurgical procedures. Neurosurgery. 1996;38(4):640-9.

18. Kockro RA, Serra L, Tseng-Tsai Y, Chan C, Yih-Yian S, Gim-Guan C, et al. Planning and simulation of neurosurgery in a virtual reality environment. Neurosurgery. 2000;46(1):118-35.

19. Kockro RA, Stadie A, Schwandt E, Reisch R, Charalampaki C, Ng I, et al. A collaborative virtual reality environment for neurosurgical planning and training. Neurosurgery. 2007;61(5 Suppl 2):379-91.

20. Parikh M, Rasmussen M, Brubaker L, Salomon C, Sakamoto K, Evenhouse R, et al. Three dimensional virtual reality model of the normal female pelvic floor. Ann Biomed Eng. 2004;32(2):292-6.

21. Schutyser F, Poorten VV, Van Cleynenbreugel J, Delaere P, Suetens P. An image-based 3D planning environment for hemicricolaryngectomy and reconstruction by tracheal utotransplantation. Comput Aided Surg. 2000;5(3):166-74.

22. Riva G. Virtual reality in neuroscience: a survey. Stud Health Technol Inform. 1998;58:191-9.

23. Lim MW, Burt G, Rutter SV. Use of three-dimensional animation for regional anaesthesia teaching: application to interscalene brachial plexus blockade. Br J Anaesth. 2005;94(3):372-7.

24. Stadie AT, Kockro RA, Reisch R, Tropine A, Boor S, Stoeter P, et al. Virtual reality system for planning minimally invasive neurosurgery. Technical note. J Neurosurg. 2008;108(2):382-94.

25. Vasilyev NV, Novotny PM, Martinez JF, Loyola H, Salgo IS, Howe RD, et al. Stereoscopic vision display technology in real-time three-dimensional echocardiography-guided intracardiac beating-heart surgery. J Thorac Cardiovasc Surg. 2008;135(6):1334-41.

26. Bell KM, Frazier EC, Shively CM, Hartman RA, Ulibarri JC, Lee JY, et al. Assessing range of motion to evaluate the adverse effects of ill-fitting cervical orthoses. Spine J. 2009;9(3):225-31.

27. Mirelman A, Bonato P, Deutsch JE. Effects of training with a robot-virtual reality system compared with a robot alone on the gait of individuals after stroke. Stroke. 2009;40(1):169-74.

28. Ribas GC, Bento RF, Rodrigues AJ Jr. Anaglyphic three-dimensional stereoscopic printing: revival of an old method for anatomical and surgical teaching and reporting. J Neurosurg. 2001;95(6):1057-66.

29. Shimizu S, Tanaka R, Rhoton AL Jr, Fukushima Y, Osawa S, Kawashima M, et al. Anatomic dissection and classic three-dimensional documentation: a unit of education for neurosurgical anatomy revisited. Neurosurgery. 2006;58(5):E1000.

30. Brack CD, Kessel IL. Evaluating the clinical utility of stereoscopic clinical photography. Stud Health Technol Inform. 2008;132:42-4.

RV e 3D: neuroanatomia e neurocirurgiaFerreira MAT et al.

Arq Bras Neurocir 32(4): 211-20, 2013

220

31. Cottam WW. Adequacy of medical school gross anatomy education as perceived by certain postgraduate residency programs and anatomy course directors. Clin Anat. 1999;12(1):55-65.

32. McCuskey RS, Carmichael SW, Kirch DG. The importance of anatomy in health professions education and the shortage of qualified educators. Acad Med. 2005;80(4):349-51.

33. Kakizawa Y, Hongo K, Rhoton AL Jr. Construction of a three-dimensional interactive model of the skull base and cranial nerves. Neurosurgery. 2007;60(5):901-10.

34. Spicer MA, Apuzzo ML. Virtual reality surgery: neurosurgery and the contemporary landscape. Neurosurgery. 2003;52(3):489-97.

35. Tronnier VM, Staubert A, Bonsanto MM, Wirtz CR, Kunze S. [Virtual reality in neurosurgery]. Radiologe. 2000;40(3):211-7.

36. Rehrig ST, Powers K, Jones DB. Integrating simulation in surgery as a teaching tool and credentialing standard. J Gastrointest Surg. 2008;12(2):222-33.

37. Vloeberghs M, Glover A, Benford S, Jones A, Wang P, Becker A. Virtual neurosurgery, training for the future. Br J Neurosurg. 2007;21(3):262-7.

38. Kelly PJ. Comment. Neurosurgery. 2003;52:496.39. Phillips NI, John NW. Web-based surgical simulation for

ventricular catheterization. Neurosurgery. 2000;46(4):933-6.40. Lee CK, Tay LL, Ng WH, Ng I, Ang BT. Optimization of

ventricular catheter placement via posterior approaches: a virtual reality simulation study. Surg Neurol. 2008;70(3):274-7.

41. Clayman RV. Virtual endoscopy for planning and simulation of minimally invasive neurosurgery. J Urol. 1999;162(5):1875-6.

42. Kawamata T, Iseki H, Shibasaki T, Hori T. Endoscopic augmented reality navigation system for endonasal transsphenoidal surgery to treat pituitary tumors: technical note. Neurosurgery. 2002;50(6):1393-7.

43. Cusimano MD. Virtual reality surgery: neurosurgery and the contemporary landscape a three-dimensional interactive virtual dissection model to simulate transpetrous surgical avenues. Neurosurgery. 2003;53(4):1010-1.

44. Raabe A, Beck J, Rohde S, Berkefeld J, Seifert V. Three-dimensional rotational angiography guidance for aneurysm surgery. J Neurosurg. 2006;105(3):406-11.

45. D’Ambrosio AL, Mocco J, Hankinson TC, Bruce JN, van Loveren HR. Quantification of the frontotemporal orbitozygomatic approach using a three-dimensional visualization and modeling application. Neurosurgery. 2008;62(3 Suppl 1):251-60.

46. Rosahl SK, Gharabaghi A, Hubbe U, Shahidi R, Samii M. Virtual reality augmentation in skull base surgery. Skull Base. 2006;16(2):59-66.

47. Zamorano L, Jiang Z, Kadi AM. Computer-assisted neurosurgery system: Wayne State University hardware and software configuration. Comput Med Imaging Graph. 1994;18(4):257-71.

48. Wagner A, Ploder O, Enislidis G, Truppe M, Ewers R. Virtual image guided navigation in tumor surgery--technical innovation. J Craniomaxillofac Surg. 1995;23(5):217-3.

49. Riegel T, Alberti O, Retsch R, Shiratori V, Hellwig D, Bertalanffy H. Relationships of virtual reality neuroendoscopic simulations to actual imaging. Minim Invasive Neurosurg. 2000;43(4):176-80.

50. Agus M, Giachetti A, Gobbetti E, Zanetti G, Zorcolo A, John NW, et al. Mastoidectomy simulation with combined visual and haptic feedback. Stud Health Technol Inform. 2002;85:17-23.

51. Li Y, Brodlie K, Phillips N. Web-based VR training simulator for percutaneous rhizotomy. Stud Health Technol Inform. 2000;70:175-81.

52. Acosta E, Muniz G, Armonda R, Bowyer M, Liu A. Collaborative voxel-based surgical virtual environments. Stud Health Technol Inform. 2008;132:1-3.

53. Solyar A, Cuellar H, Sadoughi B, Olson TR, Fried MP. Endoscopic Sinus Surgery Simulator as a teaching tool for anatomy education. Am J Surg. 2008;196(1):120-4.

54. Berndt C, Gheorghian P, Harrington J, Harris A, Mcginnis J. Learning Maya 6. Alias Systems, Toronto, Canada; 2004.

Endereço para correspondência: Sebastião Nathaniel Silva GusmãoRua Padre Rolim, 921-21Bairro Santa Efigênia30130-090 – Belo Horizonte, MG, BrasilE-mail: sebastiaogusmao@gmail.com

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Postoperative structural complications after microscopic transsphenoidal surgery of GH secreting pituitary adenomasMarcelo Lemos Vieira da Cunha¹, Ana Luiza Brunelli Pletz², Luis Alencar Biurrum Borba³, Cesar Luiz Boguszewski4

Departamento de Neurocirurgia do Hospital Universitário Evangélico de Curitiba, Curitiba, PR, Brazil.

ABSTRACTObjective: Analyzing the rate of structural complications after transsphenoidal surgery for removal of growth hormone (GH) secreting pituitary adenomas. Methods: Retrospective study of 58 patients who underwent microscopic transsphenoidal neurosurgery for GH secreting pituitary adenomas exeresis in Curitiba, Parana state, Brazil, between 1998 and 2011 by the same neurosurgeon. The Criteria for diagnosis of complications were clinical. Results: Five (8,6%) of the 58 patients who underwent transsphenoidal surgery developed postoperative anatomical complications, which was due to sixth cranial nerve palsy (3,4%), surgical wound infection (1,7%) and CSF fistula (3,4%). Conclusion: The rate of postoperative complications observed in the present study is likely the literature review. There is a drop in the rate of complications with increasing experience of the neurosurgeon.

KEYWORDSAcromegaly, growth hormone, growth hormone-secreting pituitary adenoma, postoperative complications, microsurgery.

RESUMOComplicações estruturais pós-operatórias após microcirurgia transesfenoidal de adenomas pituitários produtores de GHObjetivo: Analisar a taxa de complicações anatômicas após cirurgia transesfenoidal para remoção de adenoma hipofisário produtor de hormônio do crescimento (GH). Métodos: Estudo retrospectivo de 58 pacientes operados por microcirurgia transesfenoidal para exérese de adenomas pituitários produtores de GH em Curitiba, Paraná, Brasil, entre 1998 e 2011, realizados pelo mesmo neurocirurgião. Diagnóstico das complicações foi clínico. Resultados: Dos 58 pacientes submetidos à cirurgia transesfenoidal, 5 (8,6%) desenvolveram complicações anatômicas, 3,4% foram em decorrência de paresia temporária do sexto nervo craniano, 1,7%, de infecção da ferida operatória, e 3,4%, de fístula liquórica. Conclusão: A taxa de complicações pós-operatórias observada no presente estudo está semelhante à da revisão literária. Há uma queda no índice de complicações conforme aumenta a experiência do neurocirurgião.

PALAVRAS-CHAVEAcromegalia, hormônio do crescimento, adenoma hipofisário secretor de hormônio do crescimento, complicações pós-operatórias, microcirurgia.

1 Neurosurgeon of Hospital Regional do Oeste, member of the Brazilian Society of Neurosurgery Chapecó, SC, Brazil. 2 Medical student of Federal University of Paraná (UFPR), Curitiba, PR, Brazil.3 Surgery PhD, Head of Neurosurgery Departament of Evangelic University Hospital from Curitiba, PR, Brazil.4 Endocrinology PhD and Head of Endocrinology and Metabolism, Hospital de Clínicas, UFPR, Curitiba, PR, Brazil.

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Introduction

Acromegaly is a rare disorder caused by overpro-duction of growth hormone, most commonly due to pituitary adenomas, with an estimated prevalence of 40 to 125 per million, and incidence of 3 to 4 new cases per million.1 Clinical manifestations include somatic enlargement, jaw overgrowth, sleep apnea syndrome, cardiomyopathy, visual field loss, osteoarthropathy, diabetes mellitus, menstrual irregularities and sexual dysfunction. The insidious onset of acromegaly frequently leads to a delay in diagnosis, and patients with this disorder have an increased mortality risk.

Therapy goals are: to control biochemical indices of disease and tumor size; to prevent local mass effects; to reduce signs and symptoms; and to prevent medical comorbidities and early mortality. Neurosurgery is considered the first-line option for treatment of acromegaly. It is recommended as primary therapy for all patients with microadenomas, and for patients with macroadenomas and mass effects, or with a high predicted chance for cure.1 Approximately 40-60% of macroadenomas are unlikely to be controlled with surgery alone.2 Medical therapy and radiotherapy also have a role, usually as adjuvant treatment. Contraindications to surgery include general debility, advanced age, patient refusal, and severe cardiomyopathy or respiratory disease.2,3

Transsphenoidal neurosurgery remains the primary therapy for most patients. It is a safe and effective procedure. The rate of postoperative complications is low and inversely proportional to the surgeon’s experience.1-5 Complications include pituitary dysfunction, meningitis, cerebrospinal fluid fistulas, carotid artery injury, neurological and nasal complications.

The aim of this article is to analyze the incidence of postoperative structural complications after microsco-pic transsphenoidal neurosurgery and to compare the rates observed in our series with those recently reported in the literature.

Methods

The present study concerned patients with GH secreting pituitary adenomas. All patients underwent microscopic transsphenoidal neurosurgery between July 1998 and June 2011, by the senior neurosurgeon Luis Alencar Biurrum Borba. The series consisted of 58 patients (23 female and 35 male), whose age ranged from 10 to 70 years, with a mean age of 42,5 ± 12,4 years (Figure 1). Four patients (6,9%) were diagnosed with pituitary microadenoma, while 54 (93,1%), with macroadenoma.

The criteria for diagnosing acromegaly were: elevated serum concentration of insulin-like growth factor- 1 (IGF-1) according to age and sex, basal serum growth hormone (GH) levels > 2,5 ng/ml and/or GH value > 1 ng/ml after oral glucose tolerance test (OGTT), and magnetic resonance imaging (MRI) scan of the pituitary gland. Tumors measuring 10 mm or less in diameter were considered to be microadenomas, and those which exceeded 10 mm, macroadenomas. Most frequent postoperative complications were recorded. Structural complications included cranial nerve impairment, cerebrospinal fluid (CSF) fistula, sinonasal complications (epistaxis, sinusitis) and surgical wound infection. Criteria for diagnosis were clinical: divergent squint for sixth cranial nerve palsy, rhinorrhea for CSF fistula and drainage of purulent nasal secretion.

Figure 1 – Age of 58 patients diagnosed with GH secreting pituitary adenomas.

70 a 79

60 a 69

50 a 59

40 a 49FemaleMale

30 a 39

Number of patients

20 a 29

10 a 19

0 2 4 6 8 10 12

Age

Complications transsphenoidal microneurosurgeryCunha MLV et al.

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223Complications transsphenoidal microneurosurgeryCunha MLV et al.

Results

Among the 58 patients with GH secreting adenomas (23 female and 35 male), a lower rate of microadenoma was recorded (4/58, 6,9%). No complications were observed in this group. Fifty-four (93,1%) patients were diagnosed with macroadenoma, of which 5 (8,6%) presented postoperative complications. We registered a 29,3% (17/58) rate of invasion of the cavernous sinus. Ten patients (17,2%) presented bone invasion at MRI examination and four patients (4/58; 6,89%) presented with both invasion (cavernous sinus and bone invasion).

The incidence of GH secreting adenoma was 1,5 times greater in male patients in our series. Age of patients diagnosed with pituitary adenomas ranged from 10 to 70 years, with a mean age of 43 ± 12 years: 44 ± 19 years for microadenomas, and 42 ± 12 years for macroadenomas (Figure 1). The age of patients who presented complications ranged from 18 to 62 years, with a mean age of 41 ± 14 years. The 17 patients with macroadenomas which caused cavernous sinus invasion had a mean age of 45 ± 11 years; the 10 cases that macroadenoma caused bone invasion, obtained a mean age of 43 ± 10 years. The four cases which had both bone and cavernous sinus invasion, reached a mean age of 36 ± 12 years.

Unilateral transient sixth cranial nerve paresis occurred in two (3,4%) macroadenoma patients with cavernous sinus invasion. One (1,7%) patient developed surgical wound infection: drainage of purulent nasal secretion, which was treated with antibiotics and left no sequel. Two cases (3,4%) of cerebrospinal fluid fistula were observed in the studied group. In our study, meningitis, carotid artery lesion, epistaxis and death were not reported.

Of five patients who had postoperative complications, four (80%) were recorded in the first five years of this series, when approximately one third of the neurosurgeries were performed. In the next eight years, only one case of temporary paresis of the left sixth nerve in 2010 was recorded.

Discussion

Transsphenoidal surgery usually is the first choice for treatment of pituitary adenomas. According to Marquez et al.,6 it provides long-term remission in 70-80% of patients with microadenomas and 50-61% of patients with macroadenomas, and overall morbidity rates remain extremely low in general. Mortality has been reported in less than 0,5% of patients treated in high-volume centers.6

Even though transsphenoidal surgery is considered a safe treatment, complications may occur. It is well established that the more experienced the surgeon is, lower the rates of complications are. In our series, all procedures were performed by the same neurosurgeon, Luis Alencar Biurrum Borba. Out of the 58 patients treated with GH secreting pituitary adenoma, 5 (8,6%) presented postoperative complications. In the first five years, 20 transsphenoidal microsurgeries were performed, and 80% of the structural complications registered in this study happened during this period (4/5). In the next eight years of our study, 38 surgeries were performed, and one case of structural complication was found. This fact corroborates that, in experienced hands, complication rates are low.

Four studies concerning pituitary adenomas in general – not only related to GH – were reviewed: Marić et al.7, Armengot et al.3, Santos et al.2 and Tamasauskas et al.8 Except for the last one, in which patients underwent microsurgery, all studies present results from endoscopic surgery. Macroadenomas were found in 54% of patients in Marić et al.7 series, 97% in Armengot et al.3 and 77% in both Santos et al.2 and Tamasauskas et al.8 The rates of CSF fistula reported were the following: 0,8% in Marić et al.7; 2,7% in Armengot et al.3; 16,7% in Santos et al.2; and 1,1% in Tamasauskas et al.8 and Marić et al.7 also recorded 0,8% of sixth cranial nerve palsy.

The present study concerns GH secreting pituitary adenomas only, as does Yamada et al.9, Minniti et al.10, Abosch et al.11 and Gondim et al.12 In all of these series, patients underwent microsurgery, except for Gondim et al.,12 in which endoscopic technique was chosen. In our study, 93% of patients presented macroadenomas, similar to the results reported by Abosch et al.11 Yamada et al.9, Minniti et al.10 and Gondim et al.12 registered lower rates: 80%, 83% and 79%, respectively. Invasion of the cavernous sinus occurred in 29% of patients in our series, in comparison to 20% in Yamada et al.9, Minniti et al.10 and 17% in Abosch et al.11 Even though the majority of our patients presented macroadenomas, with a high rate of invasion of surrounding structures, postoperative complications in our studied group is likely the literature review (Table 1).

Table 1 – Comparison among GH secreting pituitary adenoma series

Borba Yamada Minniti Abosch Gondim

Nº cases 58 44 92 254 67

Macro 93% 80% 83% 93% 79%

Micro 7% 20% 17% 7% 21%

CS inv. 29% 20% 25% 17% NM

Macro: macroadenoma; micro: microadenoma; CS inv: cavernous sinus invasion; NM: not mentioned.

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Based on Marquez et al.,6 CSF leakage is the second most common complication of transsphenoidal procedures, the first one being sinonasal complications, such as sinusitis and epistaxis. According to Romero et al.,13 postoperative CSF fistula rates after microscopic or endoscopic transsphenoidal methods range between 0,5 to 15%. In accordance, Yamada et al.9, Minniti et al.10

and 17% in Abosch et al.11, Gondim et al.12 and ours registered, respectively, the following CSF fistula rates: 2,3%, 4,4%, 2%, 0% and 3,4%. According to Romero et al.13, and Tamasauskas et al.8, there is an increase of postoperative CSF fistula in GH-secreting adenomas. However, such an increase was not observed in our series nor in any of the reviewed ones. Potential morbidities associated with CSF fistula after transsphenoidal surgery includes prolonged hospitalization, reintervention, bacterial meningitis, abscess, subdural hematoma, and hypertensive pneumoencephalus.13

Unilateral transient sixth cranial nerve paresis occurred in 3,4% of patients in our series, all related to invasion of the cavernous sinus. Similar results were recorded in Yamada et al.9 study (4,5%), also related to invading tumors compromising the cavernous sinus. Meningitis was reported in two studies: Abosch et al.11 (2,0%) and Minniti et al.10 (1,1%). Other complications reported included seizure (1,5% in Gondim et al.12 study) and epistaxis (6% in Gondim’s). No carotid artery lesions or deaths were reported by these studies (Table 2).

Competing interests

The authors declare no conflict of interest.

References

1. Krzentowska-Korek A, Gołkowski F, Bałdys-Waligórska A, Hubalewska-Dydejczyk A. Efficacy and complications of neurosurgical treatment of acromegaly. Pituitary. 2011;14(2):157-62.

2. Santos AR, Fonseca Neto RM, Veiga JC, Viana Jr J, Scaliassi NM, Lancellotti CL, et al. Endoscopic endonasal transsphenoidal approach for pituitary adenomas: technical aspects and report of casuistic. Arq Neuropsiquiatr. 2010;68(4):608-12.

3. Armengot M, Gallego JM, Gómez MJ, Barcia JA, Basterra J, Barcia C. Transphenoidal endoscopic approaches for pituitary adenomas: a critical review of our experience. Acta Otorrinolaringol Esp. 2011;62(1):25-30.

4. Katznelson L, Atkinson JL, Cook DM, Ezzat SZ, Hamrahian AH, Miller KK. American Association of Clinical Endocrinologists Medical Guidelines for Clinical Practice for the Diagnosis and Treatment of Acromegaly--2011 update: executive summary. Endocr Pract. 2011;17(4):636-46.

5. Melmed S, Jackson I, Kleinberg D, Klibanski A. Current treatment guidelines for acromegaly. J Clin Endocrinol Metab. 1998;83(8):2646-52.

6. Marquez Y, Tuchman A, Zada G. Surgery and radiosurgery for acromegaly: a review of indications, operative techniques, outcomes, and complications. Int J Endocrinol. 2012;2012:386401.

7. Marić A, Kruljac I, Čerina V, Pećina HI, Šulentić P, Vrkljan M. Endocrinological outcomes of pure endoscopic transsphenoidal surgery: a Croatian Referral Pituitary Center experience. Croat Med J. 2012;53(3):224-33.

8. Tamasauskas A, Sinkūnas K, Draf W, Deltuva V, Matukevicius A, Rastenyte D, et al. Management of cerebrospinal fluid leak after surgical removal of pituitary adenomas. Medicina (Kaunas). 2008;44(4):302-7.

9. Yamada S, Takada K, Ozawa Y, Shimizu T, Sawano S, Shishiba Y, et al. The results of transsphenoidal surgery for 44 consecutive acromegalic patients. Endocr J. 1997;44(3):395-402.

10. Minniti G, Jaffrain-Rea ML, Esposito V, Santoro A, Tamburrano G, Cantore G. Evolving criteria for post-operative biochemical remission of acromegaly: can we achieve a definitive cure? An audit of surgical results on a large series and a review of the literature. Endocr Relat Cancer. 2003;10(4):611-9.

11. Abosch A, Tyrrell JB, Lamborn KR, Hannegan LT, Applebury CB, Wilson CB. Transsphenoidal microsurgery for growth hormone-secreting pituitary adenomas: initial outcome and long-term results. J Clin Endocrinol Metab. 1998;83(10):3411-8.

12. Gondim JA, Almeida JP, de Albuquerque LA, Gomes E, Schops M, Ferraz T. Pure endoscopic transsphenoidal surgery for treatment of acromegaly: results of 67 cases treated in a pituitary center. Neurosurg Focus. 2010;29(4):E7.

13. Romero Adel C, Nora JE, Topczewski TE, Aguiar PH, Alobid I, Rodriguéz EF. Cerebrospinal fluid fistula after endoscopic transsphenoidal surgery: experience in a Spanish center. Arq Neuropsiquiatr. 2010;68(3):414-7.

Correspondence addressMarcelo Lemos Vieira da CunhaRua Rui Barbosa, 93 E, ap. 50189801-040 – Chapecó, SC, BrazilE-mail: marcelolvc@yahoo.com.br

Table 2 – Postoperative complications after transsphenoidal surgery in different GH secreting pituitary adenoma serie in %

Borba Yamada Minniti Abosch Gondim

6th CNP 3,4 4,5 NM NM NM

CSF f 3,4 2,3 4,4 2 0

Epistaxis 0 NM NM NM 6

Seizure 0 NM NM NM 1,5

Mening 0 NM 1,1 2 0

Death 0 0 0 0 0

NM: not mentioned; 6th CNP: sixth cranial nerve palsy; CSF f: cerebralspinal fluid fistula: mening: meningitis.

Conclusion

Transsphenoidal surgery is a safe and effective treatment for acromegaly, although it is not free of complications. Rates of complications are inversely proportional to the experience of the neurosurgeon and directly proportional to the size and invasiveness of tumor. Hence the need for reference centers for the treatment of sellar pathology. The rate of postoperative complications in our series is contained within the literature.

Complications transsphenoidal microneurosurgeryCunha MLV et al.

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Blood blister-like aneurysms of the internal carotid arteryMildred Arteaga Soto1, Eberval Gadelha Figueiredo2, Maria Luana Carvalho Viegas3, Manoel Jacobsen Teixeira4

ABSTRACTBlood blister-like aneurysms (BBA) originate at non-branching sites of the internal carotid artery (ICA), these vascular lesions are rare and constitute approximately 1% of all intracranial aneurysms. They are small, with extremely fragile walls and a poorly defined broad-based neck. BBA tend to have a precipitous clinical course, enlarging rapidly, these have been associated with significant morbidity and mortality including rebleeding, regrowth, and ischemic complications; therefore their diagnosis is essential for proper management and depends of its high suspicion and careful evaluation of computed tomography angiogram (CTA) and digital substraction angiography (DSA). Various surgical and endovascular strategies have been attempted for these lesions, but the definitive treatment is controversial even. This paper attempts to describe the clinicopathological features as well as elements important for diagnosis and treatment.

KEYWORDSIntracranial aneurysm, carotid artery diseases, subarachnoid hemorrhage, therapeutic.

RESUMO Aneurismas das porções não ramificadas da artéria carótida internaOs aneurismas das porções não ramificadas da artéria carótida interna (BBA, da sigla em inglês) são lesões vasculares raras e constituem cerca de 1% de todos os aneurismas intracranianos. Eles são pequenos, com paredes extremamente frágeis e um colo mal definido com base ampla. Os BBA tendem a ter curso clínico rápido e têm sido associados com morbidade e mortalidade significativas, incluindo ressangramento e complicações isquêmicas, por isso seu diagnóstico é essencial para o bom tratamento e depende de elevada suspeição e cuidadosa análise da angiografia por tomografia computadorizada e por subtração digital. Várias estratégias cirúrgicas e endovasculares têm sido tentadas para essas lesões, mas o tratamento definitivo é controverso. Este artigo tenta descrever as características clinicopatológicas, bem como elementos importantes para o diagnóstico e tratamento dessa entidade patológica.

PALAVRAS-CHAVEAneurisma intracraniano, doenças das artérias carótidas, hemorragia subaracnóidea, terapêutica.

1 Resident Honorio Delgado Hospital, National University of San Agustin, Arequipa Peru.2 Head of Neurovascular Group and Supervisor of Division of Neurosurgery of Hospital das Clínicas, University of São Paulo (USP), São Paulo,

SP, Brazil.3 Medical student, Federal University of Pará (UFPA), Belém, PA, Brazil.4 Chairman, Division of Neurosurgery Hospital das Clínicas, USP, São Paulo, SP, Brazil.

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Introduction

Cerebral aneurysms causing subarachnoid hemorrhage (SAH) usually occur at arterial bifurcations or branching sites. However 0.3% to 1% of all intracranial aneurysms or 0.9% to 6.5% of aneurysm of the internal carotida internal (ICA) arise at non-branching sites.1 These aneurysms have been classified into two groups according to shape and the texture of the walls and neck: one is “blister type” a small (≤ 6 mm)2 hemispherical bulge with fragile walls, and the other is a saccular type aneurysm. Even though that they occur within the same anatomical regions these two lesion types are distinct.3

These aneurysms called blister-like aneurysms (BBA) have unique characteristics: (1) high mortality and morbidity because of a high risk of intraoperative and postoperative rupture; (2) they have extremely fragile walls, making ordinary clipping difficult and hazardous while preserving the parent artery and (3) morphologically, it is small with a broad base and is thus difficult to place coils in the cavity.3-5 The clinical features include right-side dominance, female dominance, high incidence in younger patients with SAH, although also BBAs have been described in the pediatric population;6 they are associated hypertension, arteriosclerosis or dissection of the ICA.2-4,7,8 The aneurysms are generally located anteromedially on the ICA, but several aneurysms arise from other surfaces, such as the anterior, anterolateral walls, medial, posteromedial, and lateral walls of the ICA.3,9 In addition, case reports have described BBA from other arteries of the anterior circulation including the anterior communicating artery (AcoA)10,11 and of the vertebral artery or of the posteroinferior cerebellar artery (PICA) have been described previously in the literature.12

Etiopathogenesis

This type of aneurysm does not arise at the arterial divisions and, therefore, an unusual pathogenesis of the aneurysmal formation has been suspected.13 Formation of BBA is assumed to be the result of a break in the equilibrium between hemodynamic stress and the condition of the internal elastic lamina (IEL) and intima. Hemodynamic stress is presumed to be the primary factor causing remodeling, degeneration, and loss of IEL.14 A report provides a mechanistic explanation for the development of blisters at a specific area; these data demonstrate that BBA are formed within the areas of low shear magnitude and high shear gradient, and suggest that the low shear-associated endothelial dysfunction may trigger the progression of cerebral aneurysms,

blister formation results from local weakness of the aneurysm wall and is strongly related to aneurysm rupture.15 These findings, in conjunction with ulceration resulting from arteriosclerosis,13 and others factors that weaken the structure of IEL, such as inflammation, infection, trauma, congenital factors etc., could be associated with the etiology of BBA.14

The histological characteristics of blood blister-like aneurysms include focal wall defects covered with clot and fibrous tissue.13 The walls of blood blister-like aneurysms are composed of only normal adventitia, in an abrupt transformation from the sclerotic ICA wall. Disection of the ICA has also been associated for BBA.3,13

Diagnostic

Most cases present with acute SAH and severe clinical conditions. In terms of the imaging modalities, recent advances in computed tomography angiogram (CTA) and digital subtraction angiography (DSA) enable the identification of tiny intracranial aneurysms. CTA and DSA angiography are still the gold standards to evaluate BBA16 and MR imaging might give additional information for the diagnosis of these lesions.8 BBA appear upon angiography as an aneurysm at a non-branching site of the supraclinoid ICA in which a rupture is suspected according to the distribution of subarachnoid hemorrhage upon computed tomography (CT) and/or angiographic findings, small hemispheric appearance < 6 mm of thin aneurysmal wall without a neck with no or minimum pathological findings in the adjacent ICA wall BBAs or signs of dissecting aneurysm.5

BBAs are characterized by negative angiographic findings, because of this a meticulous technique and a high index of suspicion are often both necessary to make this diagnosis.3,16 The location and small size of the BBA mean that anteroposterior- and lateral-view angiography studies provide less complete visualization of these lesions; therefore is recommended performing rotational angiography in cases of suspected BBA. Special attention is required in oblique-view angiography studies, to avoid missing these lesions.4 If angiography studies reveal a lesion that might be a BBA, it is preferable to confirm collateral flow from the posterior circulation and the contralateral side via the posterior communicating artery (PCoA) and ACoA.17 This strategy will allow to determine whether the lesion can be trapped if it cannot be clipped because of a possible laceration of the neck. If trapping is considered, it may be useful to perform preoperatively

Internal carotid arterySoto MA et al.

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227Internal carotid arterySoto MA et al.

a balloon occlusion test for collateral flow. In addition, the external carotid artery should be examined in case it is necessary to perform bypass surgery. Furthermore, the location of the aneurysm in relation to the PCoA and anterior choroidal artery should be determined, because wrapping the full circumference of the ICA or applying an encircling clip may difficult if these arteries are located on either side of the aneurysm.4

If initial finding angiographics are negative for a bleeding source a repeat DSA within 2 weeks after the ictus have to be performed,10 because of BBAs also exhibit rapid change in size and morphology in follow up angiograms.3,4,17

Is extremely difficult in preoperative DSA to determine whether these aneurysms are either saccular or blister-like; thus, angiographic findings did not always correlate with the intraoperative features. Therefore, intraoperative findings are required for the final diagnosis.3,5,7

Treatment

Treatment of BBA remains challenging because of their small size, broad base morphology, and fragile wall. The available treatment options for BBAs are surgical or endovascular treatment.3

Surgical treatment

Surgical decision for BBA should be individual with alternative plans in case the initial treatment strategy fails. Over the years, different treatment strategies have been developed to deal with BBA. Surgical treatment has the advantage of allowing for direct observation of the vascular lesion. Direct surgical approaches include clipping, wrapping, clipping on various wrapping material, suturing, trapping with or without bypass.3,7 Clipping, wrapping or trapping alone are associated with inferior outcomes.3

Direct clipping of a BBA is reputed to be hazar-dous due to the high reported incidence of intra and postoperative bleeding.3-5,18 Moreover, if clip blades do not catch the wall of the parent artery, rebleeding and aneurysm regrowth will occur. To avoid this re-sult, clipping combined with ICA stenosis has been performed. However, applying a clip that intentionally narrows the ICA reportedly results in severe ischemic complications.3,4 Intraoperative rupture has been re-ported to occur during dissection, while arteries are manipulated,9 clip closure when ligation is performed at the thin aneurysm’s neck, and following slipping-off

of the clip.2,3 Such tears have been managed in various ways including trapping, clipping on wrapping material7 suturing the tear9,19 (8-0 nylon sutures) clipping with encircling clip.9 Postoperative rebleeding might result of torsion or slipping-off of the clip, incomplete clipping or rebleeding from a regrowth due to insufficient inclu-sion of the adjacent wall of the parent vessel between the clip blades.

Some authors have suggested that the best treatment for ruptured BBA is clipping on wrapping material, making sure that the blades are applied parallel to the ICA and they catch the arterial wall beyond the lesion.3,5,18 Various wrapping material have been used including gauze, cotton patties, muscle, fascia, transparent silicone sheet19 and Gore-Tex.3,9 Clipping the bulge on wrapping material does not necessarily completely occlude the aneurysm as the border of the lesions may be difficult to identify through the wrapping material and therefore, may not prevent rebleeding and regrowth of BBA.18,20 Cerebral angiography is mandatory because the clip reinforcement technique can cause stenosis of the parent artery or a remnant aneurysm may be present.19

Other groups have proposed trapping the involved segment and revascularization if necessary as the most definite treatment method5,20,21 If trapping is contemplated, either endovascularly or surgically, careful assessment of the PcoA and its adjacent perforators must be warranted. Surgical trapping has been recommended if BBA extend very close to the origin of the PcoA and adjacent perforators as this option has the best chance of maintaining their patency.5 In any case, occlusion of a major vessel during the acute phase of a SAH is associated with a poorer prognosis related to the potential occurrence of cerebral ischemia due to vasospasm.2,5,17 For this reason, some have recommended upfront combined EC-IC bypass followed by trapping.20,21

Although several surgical strategies are available to treat BBA, the safest treatment modality is still a matter of conjecture.

Endovascular treatment

Various endovascular strategies have been developed, including coiling with or without assistance of stent or balloon, endovascular trapping, stent-with-stent technique or flow diversion stents.

Given the proposed pathogenesis of BBA, endovascular coiling of the hemispheric tiny bleb is potentially hazardous, with an elevated risk of procedural rupture (75%) given the fragility of its wall.17 Indeed, despite using softer coils, shaping the microcatheter tip22 appropriately or using stent or

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balloon assisted techniques,23 endovascular coiling has not provided, in general, satisfactory results.17 Packing is often incomplete due to BBA’s configuration and results in most instances in persistent flow and residual neck.17,24 Because of its inherent technical drawbacks, coiling does not prevent regrowth or rebleed in most instances.17 Although coiling does not cure the lesion, it is believed to offer temporarily some protection allowing the ICA to heal overtime.25,26

Endovascular trapping has been used for patients who tolerated the BTO.17 However, as already mentioned, BTO may be difficult to evaluate in the setting of acute SAH.2,21,25 The development of severe vasospasm may compromise collateral circulation resulting in large infarct, even in cases when spontaneous cross flow was present on initial angiography.2 Furthermore, trapping, either by surgical trapping or endovascular occlusion, may interfere with endovascular access for delayed vasospasm treatment.

Endovascular techniques using either stents assist coiling (SAC) or stent with stent (SWS) have been attempted. Some authors have tried coiling with SAC technique.11,23 Stent placement across the neck of the aneurysm both protects the parent vessel from the herniating coils and potentially permits tighter packing of the aneurysm. However, when using stent protection, safe navigation of the microcatheter through the stent interstices in the lesion may be difficult and is associated with a high risk of aneurysm rupture either during catheterization or subsequent coil placement.11 Regrowth and rebleeding is a potential risk, enhanced by the need for perioperative anticoagution/antiplatelet therapy required by the stent.12,24,26

The SWS technique attempts to diminish the flow into the aneurysm and decreases the hemodynamic stresses placed upon the lesions through flow diversion.24 SWS may double the strut density and thickness of the stent, thus reinforcing blood flow remodeling and arterial wall support. These effects may help reconstruct the fragile neck of the BBA and prevent its regrowth24

and also because of this measure would accelerate aneurysm thrombosis and healing.27 Advantageously, it allows for parent artery preservation with reduction on the risk of subsequent stroke development. This technique is challenging as the second stent may become inadvertently entrapped in the cells of the first, preventing proper deployment of the second stent and poor apposition to the wall of the vessel. Very early angiographic follow-up is recommended to assess for any regrowth and complementary aneurismal treatment.16

Some have proposed the use of covered stents (stent-grafts) to treat a focal weakness of the arterial wall.11 Such devices are however stiff and difficult to

navigate to the appropriate location along the ICA bend, resulting in failure of the aneurysm sealing27 Current experience with such stents is limited.24 Placement of a covered stent may not be feasible if normal PcoA and anterior choroidal artery are arising from the diseased arterial segment.

It is expected the development of new stent technology that promotes vascular neointima formation and generates less platelet activation and aggregation25

Novel Silk flow-diverting (SFD)28,29 and Pipeline embolization device (PED),12 have been used in the treatment of BBA successfully; these devices form a scaffold upon which endothelial regrowth can occur, leading to the full coverage of the implant and the aneurysm neck. However, other reports have indicated that its use in the context of acute subarachnoid hemorrhage (SAH) should be cautioned because of a relatively high rate of rebleeding.30 Flow-diverting devices represent an important advancement in the treatment of BBA, so that larger studies and long-terms results are necessary.28,29

Conclusion

BBA of ICA are rare vascular lesions, preoperative recognition is essential for proper management, because of they are associated with a high morbidity and mortality rate. Unfortunately, there is currently no solid evidence supporting one treatment strategy over another, therefore decision of treatment for BBA should be individual with alternative plans in case the initial treatment strategy fails to obtain the best outcome for the patient.

References

1. Yasargil MG. Microneurosurgery: clinical considerations, surgery of the intracranial aneurysms and results. Stuttgart: Georg Thieme; 1984.

2. Meling TR, Sorteberg A, Bakke SJ, Slettebø H, Hernesniemi J, Sorteberg W. Blood blister-like aneurysms of the internal carotid artery trunk causing subarachnoid hemorrhage: treatment and outcome. J Neurosurg. 2008;108(4):662-71.

3. Ogawa A, Suzuki M, Ogasawara K. Aneurysms at nonbranching sites in the surpaclinoid portion of the internal carotid artery: internal carotid artery trunk aneurysms. Neurosurgery. 2000;47(3):578-83.

4. Sim SY, Shin YS, Cho KG, Kim SY, Kim SH, Ahn YH, et al. Blood blister-like aneurysms at nonbranching sites of the internal carotid artery. J Neurosurg. 2006;105(3):400-5.

5. Shimizu H, Matsumoto Y, Tominaga T. Non-saccular aneurysms of the supraclinoid internal carotid artery

Internal carotid arterySoto MA et al.

Arq Bras Neurocir 32(4): 225-9, 2013

229

trunk causing subarachnoid hemorrhage: acute surgical treatments and review of literatures. Neurosurg Rev. 2010;33(2):205-16.

6. Haji FA, Boulton MR, de Ribaupierre S. Blister-like supraclinoid internal carotid artery pseudoaneurysm in a 15-year-old male: case report and review of the literature. Pediatr Neurosurg. 2011;47(6):449-54.

7. Otani N, Takasato Y, Masaoka H, Hayakawa T, Yoshino Y, Yatsushige H, et al. Clinical and radiological finding and surgical management of ruptured aneurysms at the non-branching sites of the internal carotid artery. J Clin Neurosci. 2009;16(8):1018-23.

8. Horie N, Morikawa M, Fukuda S, Hayashi K, Suyama K, Nagata I. Detection of blood blister-like aneurysm and intramural hematoma with high-resolution magnetic resonance imaging. J Neurosurg. 2011;115(6):1206-9.

9. Yanaka K, Meguro K, Nose T. Repair of a tear at the base of a blister-like aneurysm with suturing and an encircling clip: technical note. Neurosurgery. 2002;50(1):218-21.

10. Andaluz N, Zuccarello M. Blister-like aneurysms of the anterior communicating artery: a retrospective review of diagnosis and treatment in five patients. Neurosurgery. 2008;62(4):807-11.

11. Ahn JY, Cho JH, Jung JY, Lee BH, Yoon PH. Blister-like aneurysms of the supraclinoid internal carotid artery: challenging endovascular treatment with stent-assisted coiling. J Clin Neurosci. 2008;15(9):1058-61.

12. Consoli A, Nappini S, Renieri L, Limbucci N, Ricciardi F, Mangiafico S. Treatment of two blood blister-like aneurysms with flow diverter stenting. Neurointerv Surg. 2012;4(3):e4.

13. Ishikawa T, Nakamura N, Houkin K, Nomura M. Pathological consideration of a “blister-like” aneurysm at the superior wall of the internal carotid artery: case report. Neurosurgery. 1997;40(2):403-5.

14. Mizutani T, Kojima H. Clinicopathological features of non-atherosclerotic cerebral arterial trunk aneurysms. Neuropathology. 2000;20(1):91-7.

15. Shojima M, Nemoto S, Morita A, Oshima M, Watanabe E, Saito N. Role of shear stress in the blister formation of cerebral aneurysms. Neurosurgery. 2010;67(5):1268-74.

16. Gaughen JR Jr, Raghavan P, Jensen ME, Hasan D, Pfeffer AN, Evans AJ. Utility of CT angiography in the identification and characterization of supraclinoid internal carotid artery blister aneurysms. AJNR Am J Neuroradiol. 2010;31(4):640-4.

17. Park JH, Park IS, Han DH, Kim SH, Oh CW, Kim JE, et al. Endovascular treatment of blood blister-like aneurysms of the internal carotid artery. J Neurosurg. 2007;106(5):812-9.

18. Lee JW, Choi HG, Jung JY, Huh SK, Lee KC. Surgical strategies for ruptured blister-like aneurysms arising from the internal carotid artery: a clinical analysis of 18 consecutive patients. Acta Neurochir (Wien). 2009;151(2):125-30.

19. Joo SP, Kim TS, Moon KS, Kwak HJ, Lee JK, Kim JH, et al. Arterial suturing followed by clip reinforcement with

circumferential wrapping for blister-like aneurysms of the internal carotid artery. Surg Neurol. 2006;66(4):424-8.

20. Kawashima A, Okada Y, Kawamata T, Onda H, Kubo O, Hori T. Successful treatment of a blood blister-like aneurysm of the internal carotid artery by trapping with a high-flow bypass. J Clin Neurosci. 2008;15(7):797-800.

21. Başkaya MK, Ahmed AS, Ateş O, Niemann D. Surgical treatment of blood blister-like aneurysms of the supraclinoid internal carotid artery with extracranial-intracranial bypass and trapping. Neurosurg Focus. 2008;24(2):E13.

22. Doorenbosch X, Harding M. Primary treatment of a blood-blister-like aneurysm of the internal carotid artery with Guglielmi detachable coil embolisation. J Clin Neurosci. 2008;15(11):1276-9.

23. Kim BM, Chung EC, Park SI, Choi CS, Won YS. Treatment of blood blister-like aneurysm of the internal carotid artery with stent-assisted coil embolization followed by stent-within-a-stent technique. Case report. J Neurosurg. 2007;107(6):1211-3.

24. Lee BH, Kim BM, Park MS, Park SI, Chung EC, Suh SH, et al. Reconstructive endovascular treatment of ruptured blood blister-like aneurysms of the internal carotid artery. J Neurosurg. 2009;110(3):431-6.

25. Matsubara N, Miyachi S, Tsukamoto N, Izumi T, Naito T, Haraguchi K, et al. Endovascular coil embolization for saccular-shaped blood blister-like aneurysms of the internal carotid artery. Acta Neurochir (Wien). 2011;153(2):287-94.

26. Fang YB, Li Q, Yang PF, Huang QH, Zhao WY, Xu Y, et al. Treatment of blood blister-like aneurysms of the internal carotid artery with stent-assisted coil embolization. Clin Neurol Neurosurg. 2013;115(7):920-5.

27. Kim YW, Park IS, Baik MW, Jo KW. Endovascular treatment of blood blister-like aneurysms using multiple self-expanding stents. J Korean Neurosurg Soc. 2011;49(2):116-9.

28. Causin F, Pascarella R, Pavesi G, Marasco R, Zambon G, Battaglia R, et al. Acute endovascular treatment (< 48 hours) of uncoilable ruptured aneurysms at non-branching sites using silk flow-diverting devices. Interv Neuroradiol. 2011;17(3):357-64.

29. Princiotta C, Dall’olio M, Cirillo L, Leonardi M. Staged treatment of a blood blister-like aneurysm with stent-assisted coiling followed by flow diverter in-stent insertion. A case report. Interv Neuroradiol. 2011;17(3):365-70.

30. Leung GK, Tsang AC, Lui WM. Pipeline embolization device for intracranial aneurysm: a systematic review. Clin Neuroradiol. 2012;22(4):295-303.

Correspondence addressEberval Gadelha FigueiredoDivision of Neurosurgery ofHospital das Clínicas,University of São PauloRua Dr. Enéas Carvalho Aguiar, 25505403-123 – São Paulo, SP, Brazil

Internal carotid arterySoto MA et al.

Arq Bras Neurocir 32(4): 225-9, 2013

Espondilodiscite: revisão de literaturaJoão Welberthon Matos Queiroz1, Paula Camila Alves de Assis Pereira1, Eberval Gadelha Figueiredo2

Universidade Federal de Campina Grande, Cajazeiras, PB, Brasil e Divisão de Neurocirurgia do Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo (HC-FMUSP), São Paulo, SP, Brasil.

RESUMOA espondilodiscite é a junção de osteomielite vertebral, espondilite e discite, sendo causada por vários agentes. O Staphylococcus aureus, Brucella abortus e Mycobacterium tuberculosis são os mais comuns no Brasil, e o reconhecimento dos patógenos é de extrema importância para a definição do tratamento antimicrobiano específico. Os exames de imagem são os exames de escolha para o diagnóstico da espondilodiscite, sendo a ressonância nuclear magnética (RNM) o padrão-ouro para fechar o diagnóstico, além de poder ser utilizado como método avaliativo da eficácia terapêutica. O tratamento conservador é feito com base no uso de antibióticos, uso de órteses e repouso. Já o tratamento cirúrgico consiste na descompressão da coluna, desbridamento da área infectada e fusão vertebral. O seguinte trabalho é uma análise das publicações ligadas ao assunto com o objetivo de esclarecer e elucidar dúvidas sobre um tema ainda pouco estudado no nosso meio neurocirúrgico, evidenciada pela escassez de trabalhos brasileiros nessa área.

PALAVRAS-CHAVEDiscite, terapêutica, neurocirurgia.

ABSTRACTSpondylodiscitis: literature reviewThe spondylodiscitis is the junction of vertebral osteomyelitis, spondylitis and discitis, being caused by various agents. The Staphylococcus aureus, Brucella abortus and Mycobacterium tuberculosis are the most common in Brazil, and the recognition of pathogens is extremely important to define the specific antimicrobial treatment. Imaging tests are the tests of choice for the diagnosis of spondylodiscitis, and the magnetic resonance imaging (MRI) is the gold standard to make the diagnosis, and can be used as a method evaluation of therapeutic efficacy. The conservative treatment is based on the use of antibiotics, use of orthoses and repose. The surgical treatment consists in decompression of the column, debridement of infected area and spinal fusion. This article is an analysis of the publications related to the subject in order to clarify and elucidate questions about a subject still little studied in our midst neurosurgical, evidenced by the paucity of Brazilians studies in this area.

KEYWORDSDiscitis, therapeutics, neurosurgery.

1 Graduando em Medicina pela Universidade Federal de Campina Grande (UFCG), Cajazeiras, PB, Brasil.2 Divisão de Neurocirurgia do Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo (HC-FMUSP), São Paulo, SP, Brasil.

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Introdução

A espondilodiscite é um termo que inclui osteo-mielite vertebral, espondilite e discite. É considerada um grande fator de morbidade por causar sequela neurológica importante. Além disso, é uma doença de tratamento caro, sendo necessários administração de antibióticos parenterais por longos períodos de inter-nação, ocupação de leito hospitalar, investigações diag-nósticas invasivas e exigência de tratamento cirúrgico.1

Hipócrates foi o primeiro a descrever infecção na coluna vertebral e Galeano relatou deformidades decorrentes do processo infeccioso. O aumento da in-cidência dos casos se deve ao aumento da expectativa de vida, desnutrição, imunodeficiência, diabetes, uso de drogas, uso crônico de esteroides, aumento de dispo-sitivos endovenosos e genitourinários e septicemias. A espondilodiscite piogênica é a mais comum, entretanto, em países em desenvolvimento, a tuberculose é uma etiologia comum devido às dificuldades sanitárias, acometendo especialmente imunocomprometidos por tratamento quimioterápico ou por HIV.2-4

Quanto à origem da infecção, ela pode ser classi-ficada como endógena e exógena. A espondilodiscite endógena é precedida por infecção distante dos corpos vertebrais. Essa infecção se espalha pelo sangue, levando à colonização de um ou vários corpos vertebrais. Geral-mente, quando se faz o diagnóstico de espondilodiscite, o foco primário não é mais reconhecido. A espondilo-discite exógena pode ser causada por operações ou por injeções próximas à coluna.5,6

O trauma vertebral ou procedimentos invasivos da coluna podem induzir as infecções. Cottle e Riordan7 mostraram que 58% dos casos piogênicos possuíam histórico de trauma ou intervenção cirúrgica vertebral, enquanto 11% dos casos granulomatosos decorreram de trauma ou abordagem cirúrgica vertebral.7 A maioria dos casos se localiza na região torácica e lombar e seu início insidioso provoca atraso no diagnóstico.8,9

Etiologia

As infecções de coluna podem ser descritas etio-logicamente como piogênicas, granulomatosas (tu-berculosa, brucelose e fungos) e parasitárias.1 Raros são os estudos que tratam das causas parasitárias, já as granulomatosas e piogênicas são costumeiramente abordadas em estudos epidemiológicos.

A maioria das infecções é de causa bacteriana e o patógeno mais frequente é o Staphylococcus aureus, com incidência entre 30% e 80%. A tuberculose esquelética está presente em 3% a 5% de pacientes HIV-negativos

e em até 60% de pacientes HIV-positivos e metade de todos os casos de tuberculose esquelética manifesta-se na coluna vertebral.10,11

Um estudo americano de 56 pacientes com espon-dilodiscite avaliou a prevalência dos agentes etiológicos por meio de cultura sanguínea, cultura de biópsia guiada por tomografia e biópsia aberta. Encontrou-se que 65% dos pacientes foram positivos para Staphylococcus au-reus, 9,3% positivos para Staphylococcus aureus MRSA, 6,25% tinham Staphylococcus epidermidis, E. coli em 6,25%, Pseudomonas aeruginosa em 6,25%, Haemophi-lus influenzae em 3,12% e 3,12% foram positivos para Enterococcus.4

Já um estudo turco apresenta um padrão um pouco diferente. Foram estudados 55 casos com idades varian-do entre 25 e 79 anos e 59% eram do sexo feminino. Observou-se que 43% dos casos eram de etiologia tuberculínica, 21% causados por brucelose e 34% de causa piogênica, comprovando que realmente a etiolo-gia da espondilodiscite varia de acordo com o grau de desenvolvimento da região, ou seja, há um predomínio piogênico em países desenvolvidos, enquanto, em países em desenvolvimento, o padrão ainda é granulomatoso.9

No Brasil, são poucos os estudos epidemiológicos e etiológicos da espondilodiscite, contudo, um grupo de neurocirurgiões de Pernambuco avaliou, durante 28 meses, 13 pacientes submetidos à terapêutica cirúrgi-ca. Observou-se que 77% dos pacientes eram do sexo masculino, 54% possuíam etiologia tuberculínica e 46% eram de causa piogênica.12 Porém, não foram avaliados os casos por brucelose, sendo esse um patógeno ainda comum no nosso meio.

A brucelose, comumente chamada de febre do mediterrâneo, febre de Malta ou febre ondulante, é considerada uma das maiores zoonoses do mundo.13 É causada por um cocobacilo Gram-negativo encontrado em bovinos, suínos e caprinos, sendo os caninos a fonte de infecção.14 No Brasil, a espécie mais comum é a Bru-cella abortus, os bovinos são seus reservatórios, sendo transmitida pelo consumo de alimentos contaminados: leite não pasteurizado, contato direto com animais in-fectados ou inalação de partículas aerossóis contendo fragmento bacteriano.14 Vários sistemas são acometi-dos, contudo, o envolvimento vertebral é o mais difícil de ser diagnosticado, pelo longo período de latência. Além disso, a lombalgia faz parte do curso natural da doença. Dessa forma, as avaliações clínica, laboratorial e radiológica são relevantes para seu diagnóstico.14,15

A tuberculose na coluna vertebral, ou mal de Pott, ocorre quando o Mycobacterium, circulante nos vasos sanguíneos e linfáticos, penetra na porção anterior do corpo vertebral. O seu reconhecimento como agente etiológico é obrigatório, seja por padrões radiológicos ou cultura, pois o tratamento é diferente das demais

EspondilodisciteQueiroz JWM et al.

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causas. A tuberculose é a principal causa de déficit neu-rológico permanente e deformidade vertebral, devido ao envolvimento de múltiplos níveis vertebrais.16

Entre as etiologias fúngicas, a Candida albicans é o principal agente. A população de risco sem dúvida ainda é a de imunocomprometidos, contudo, Joshi descreveu um caso de espondilodiscite por Candida em imunocompetente, determinando os fatores que aumentam os riscos de contrair essa infecção fúngica. Os sintomas mais comuns de apresentação são dor nas costas, anorexia, febre (32%-48%) e déficit neurológi-co (20%).17,18 A ressonância possui boa sensibilidade e especificidade para a detecção precoce, podendo apresentar-se como envolvimento dos corpos vertebrais, destruição da placa motora, perda do espaço em disco e inflamação do tecido mole paravertebral. Os sintomas apresentam-se de forma insidiosa, o que pode retardar o diagnóstico e suspeita do agente, por isso a impor-tância do conhecimento dos fatores de risco (uso de drogas, diabetes, alcoolismo, cateteres venosos centrais, alimentação parenteral, uso prolongado de antibióticos e cirurgia espinhal) é determinante para suspeitar de um agente fúngico ou qualquer outro agente incomum em pacientes imunocompetentes.19

Diagnóstico

Exame clínico

O paciente com espondilodiscite apresenta um misto de sintomas e sinais neurológicos, sistêmicos e ortopédicos que devem ser pesquisados. Crianças manifestam início agudo e estão relacionadas à doença sistêmica. Elas apresentam febre, irritabilidade, recusa a ficar de pé ou a sentar-se e não conseguem deambular. Nas crianças menores de três anos, não é comum en-contrar a lombalgia como queixa principal. Os adultos apresentam-se de forma gradual, predominando queixas de lombalgia e dor à palpação do local acometido, com limitação importante de movimentação, decorrente dos espasmos musculares.20

Exames laboratoriais

Os parâmetros laboratoriais a serem determinados são os leucócitos, proteína C-reativa (PCR) e velocidade de hemossedimentação (VHS). Nos doentes na fase aguda, ocorrem elevação dos parâmetros inflamatórios e VHS. Nos pacientes crônicos, os parâmetros podem estar normais ou aumentados e geralmente os leucócitos estão normais associados à elevação do PCR.5,21

Exames de imagem

Radiografia: o método de imagem inicial em pa-cientes com dor lombar deve ser a radiografia, mesmo que, por vezes, não apresente alterações significativas, funcionando como forma de direcionar seu diagnós-tico. Até mesmo nos casos avançados, as alterações são sutis e difíceis de diferenciar de doenças vertebrais degenerativas. Mas sua solicitação deve ser feita a fim de excluir outras causas de dores lombares que possam se assemelhar à espondilodiscite.5,10 Um dos primeiros sinais radiográficos é a hipotransparência subcondral.

Ressonância magnética (RNM): é método diagnós-tico de escolha para a espondilodiscite. Fornece uma imagem de todo o comprimento da coluna vertebral, podendo identificar infecções de outras secções. Per-mite, também, a visualização da propagação da infla-mação para o espaço paravertebral.10,22,23 As alterações encontradas são a destruição cortical, sinal hipointenso nas vértebras em T1 e sinal hiperintenso em T2, envol-vendo os discos intervertebrais adjacentes. O contraste é considerado por alguns autores como patognomônico, podendo sua captação persistir por semana a meses. As micobactérias possuem um padrão de apresentação radiológica característica com abscessos paravertebrais com tendência à calcificação.24

Tomografia computadorizada (TC): é inferior à RNM no que diz respeito à especificidade e sensibilidade para o diagnóstico de espondilodiscite.10,22,23 Por outro lado, a TC proporciona uma imagem detalhada da área óssea comprometida.10 Com o uso do contraste, há uma melhor visualização de abscessos paravertebrais.10 Sua indicação é para os casos em que há contraindicação para a ressonância, como implantes metálicos, marca-passos etc. No início da infecção, pode haver apagamen-to da gordura paravertebral e hipodensidade do disco intervertebral. No decorrer da infecção, observam-se erosões em plataformas e destruição óssea dos corpos vertebrais.24

Cintilografia: não nos permite distinguir infecção óssea de ativação osteocondral, portanto não é o método de primeira linha para o diagnóstico de espondilodisci-te.25 Contudo, uma cintilografia negativa fornece uma evidência confiável de que não há inflamação óssea.

Cintilografia inflamatória com leucócitos mar-cados ou anticorpos com Tc-99m: é utilizada para identificar alterações inflamatórias nos ossos, no en-tanto, os anticorpos se ligam às células hematopoiéticas da medula óssea, de modo que a coluna vertebral está sujeita a um enriquecimento fisiológico. Portanto, esse método é mais eficaz para análise das extremidades.26

Tomografia por emissão de pósitrons com flúor-18-fluordeoxiglicose (F-18 FDG PET): o F-18 FDG PET tem importância crescente no diagnóstico da

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espondilodiscite. Praticamente não há enriquecimento fisiológico de F-18 FDG na medula óssea ou espinhal, de modo que processos inflamatórios são marcados como “pontos quentes”. A captação do F-18 FDG está relacio-nada com o aumento do metabolismo da glicose. Sua vantagem reside na possibilidade de obtenção rápida da imagem com pequena exposição à radiação.25 Possibilita a distinção entre mudanças iniciais da espondilodiscite das alterações degenerativas terminais. Por outro lado, a diferenciação de processos malignos pode apresentar dificuldade.25,27 No diagnóstico da espondilodiscite tu-berculótica, o FDG PET permite diferenciar claramente entre as infecções das vértebras e infecção dos tecidos moles adjacentes.28 O quadro 1 mostra uma revisão da especificidade e sensibilidade dos principais métodos diagnósticos.

Detecção do patógeno

A detecção de patógenos é a pedra angular do tra-tamento da espondilodiscite, sendo essencial para um tratamento efetivo. No geral, o agente patogênico pode ser detectado em 49% a 83% dos casos, mais frequente-mente em casos agudos que crônicos, o que é explicado pelo uso empírico de antibiótico antes da determinação do agente. Portanto, é importante iniciar a antibiotico-terapia após a coleta do material, ou, em caso de uso de antibiótico, os autores recomendam suspendê-lo por determinado tempo para coleta do material.2,29

Hemocultura: cultura de sangue é o procedimento mais fácil para detectar o patógeno. A cultura positiva pode ser esperada em até 70% dos pacientes não tratados previamente com antibióticos. Os autores recomendam que pelo menos dois a três pares de culturas de sangue devem ser tomados.30

Biópsia: outras formas de detectar o patógeno são o uso de punção percutânea sob anestesia e punção por agulha fina guiada por TC. Uma desvantagem da punção por agulha fina guiada por TC é que pouco material é colhido, identificando o patógeno em metade dos pacientes.6,30

Amostragem intraoperatória: esse é o método mais fiável para detectar o agente patogênico, uma vez que se pode obter grandes quantidades de amostra de tecido. A taxa de detecção de patógenos é cerca de 75%.6,30 A figura 1 esquematiza a indicação de coleta de material intraoperatório.

Quadro 1 – Especificidade e sensibilidade dos métodos diagnósticos

Radiografia simples Cintilografia Cintilografia inflamatória F-18 FDG PET Ressonância magnética

Especificidade 57% 78% 31%-76% Sem dados 92%

Sensibilidade 82% 90% Sem dados 100% 96%-100%

Ainda não há dados conclusivos na literatura sobre a cintilografia inflamatória e F-18 FDG PET, sendo necessária a realização de novas análises.

Figura 1 – Algoritmo para coleta de material intraoperatório para fins diagnósticos

Tratamento

Ainda não há ensaios prospectivos e randomizados que sinalizam os melhores tratamentos para a espon-dilodiscite. O nível de evidência das abordagens tera-pêuticas não excede o nível C. Os métodos terapêuticos mais usados na prática neurocirúrgica são: fixação da seção afetada da coluna vertebral, antibioticoterapia, e, dependendo da gravidade, o desbridamento e descom-pressão do canal vertebral.31

Abordagem conservadora

O tratamento conservador é utilizado quando os sintomas e a destruição são leves ou quando o risco do paciente para a cirurgia é grave. O principal problema do tratamento conservador é conseguir uma boa fixação da área afetada da coluna vertebral. Existem órteses reclináveis que redistribuem o estresse para as áreas da coluna não afetada, diminuindo o estresse na área afetada, contudo, se houver deformidades na coluna ou dificuldade de adequação da órtese, pode haver complicações como pseudoartroses (16% a 50%), má posição cifótica e síndrome da dor crônica. Alguns autores, devido a tantas complicações e dificuldades

Hemocultura de pelo menos 3 focos

Negativo

Coleta de material intraoperatório

Punção por agulha fina guiada por TC

Punção sob anestesia

Cultura PCR

Patógeno não identificado depois de 2 ou 3 dias

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para a manutenção desse tratamento, têm realizado o desuso dessa opção terapêutica.21,31

De acordo com Bettini et al.,4 a terapia conserva-dora da espondilodiscite não complicada lança mão de terapia antimicrobiana, devendo ser instituído o uso de antibiótico específico, caso o agente etiológico seja apontado pela biópsia e/ou pela hemocultura, ou de amplo espectro quando não for conhecido o agente es-pecífico. Algumas associações são propostas para serem administradas via parenteral por seis a nove semanas seguidas por administração via oral por período médio de seis semanas, até melhora laboratorial, imaginológica e radiológica. O tratamento compreende o uso de levo-floxacina e rifampicina, teicoplanina e rifampicina ou vancomicina e rifampicina.4 A reavaliação do método conservador deve ser feita quando houver persistência ou agravamento dos sintomas, indicativo de inflamação ou se os exames imaginológicos não tiverem apresenta-do melhora após tratamento de um mês.4

No mesmo estudo de Bettini et al.,4 85,7% dos pacientes obtiveram resultados positivos por meio do tratamento conservador e em 14,3% dos pacientes foi necessária a realização de cirurgia, sendo realizada uma descompressão. Dois pacientes que apresentavam aco-metimento da coluna lombar evoluíram com síndrome da Cauda Equina, sendo realizada uma descompressão cirúrgica que proporcionou reversibilidade completa dos sintomas. Em um paciente com compressão medu-lar em T8-T9, houve uma melhora neurológica signifi-cativa pós-descompressão e estabilização cirúrgica.4 O seguimento clínico dos pacientes foi dado no intervalo de seis meses e depois anualmente, com acompanha-mento mínimo de 24 meses, devendo ser realizados avaliação clínica, exames laboratoriais e radiografias simples em cada visita.4

O diagnóstico precoce é essencial para o tratamento conservador, assim como a monitorização cuidadosa desses pacientes. A diminuição do estresse na área afe-tada é fundamental, assim como a antibioticoterapia. Exames hematológicos e indicadores de inflamação devem ser repetidos, inicialmente, toda semana e, em seguida, mensalmente até os valores voltarem ao normal. A RNM deve ser realizada como método de avaliação da resposta ao tratamento.4

O repouso no leito na fase inicial é essencial para melhora da dor aguda. A imobilização externa ajuda a estabilizar a coluna vertebral, reduzir a dor e prevenir deformidades. As órteses podem ser usadas de três a quatro meses dependendo da destruição vertebral ou deformidade. Cerca de 30% dos pacientes podem progredir com aumento da deformidade nos primeiros seis a oito meses.32

O tratamento conservador possui uma eficácia de 75% nos pacientes diagnosticados entre 6 e 24 meses.

No entanto, uma taxa de recaída de 14% e outras complicações, incluindo piora dos sintomas, déficit neurológico, propagação de infecção e deformidade da coluna vertebral, são relatadas.33

Abordagem cirúrgica

Os objetivos do tratamento cirúrgico consistem em remover o foco séptico, detectar o patógeno e estabilizar a secção da coluna infectada. Essa abordagem torna o tratamento mais seguro, proporcionando rápida recu-peração e mobilização pós-operatória.34

Como as espondilodiscites afetam geralmente o corpo vertebral, a abordagem cirúrgica mais indicada é a anterior, permitindo o desbridamento do local infectado e a colocação de um enxerto ósseo ou jaula para recons-trução da coluna vertebral. De acordo com a localização da afecção, há uma melhor abordagem cirúrgica da área. Esses acessos estão descritos no quadro 2.34

O tratamento cirúrgico consiste em descomprimir o compartimento afetado, desbridar a área e realizar a fusão anterior. O desbridamento tem por objetivo rees-tabelecer a vascularização da área, a fim de proporcionar melhor cicatrização do tecido subsequente, facilitar a entrega de antibiótico e evacuar a maior parte do tecido infectado, acelerando o curso natural da doença. Para tal, devem ser feitas drenagem dos abscessos e remoção do tecido ósseo infectado até sangramento saudável des-se tecido. Após o desbridamento, deve-se realizar a fusão vertebral com enxerto ou jaula, podendo ser feita simul-taneamente ou com atraso.35 A fusão espinhal anterior facilita a cicatrização, reduzindo o colapso da coluna, permitindo rápida reabilitação e redução de recidivas em comparação a abordagens não cirúrgicas.35 Em 1994, Fang et al.36 já haviam relatado os benefícios da fusão anterior em 39 pacientes submetidos a descompressão e desbridamento anterior. Em 30 pacientes acompa-nhados por cerca de cinco anos, 93% apresentaram melhoras dos sintomas. Os autores concluíram, então, que a fusão possibilita rápida recuperação do paciente, baixa morbimortalidade a curto e longo prazo.36

Quadro 2 – Abordagem cirúrgica de acordo com a área afetada

Área afetada Abordagem

Junção craniocervical Transoral ou retrofaríngea

Coluna cervical subaxial Smith-Robinson padrão

Coluna torácica Toracotomia anterior

Coluna lombar Retroperitoneal*

Abscessos epidurais Abordagem posterior ou laminectomia

* A abordagem retroperitoneal é preferível a abordagem transperitoneal, pois evita a semeadura da cavidade peritoneal.36

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A reconstrução da coluna pode ser feita, predomi-nantemente, por autoenxerto, aloenxerto ou gaiolas de malha de titânio. Alguns autores mostraram que 96% dos pacientes que realizam enxerto de osso autógeno, no momento do desbridamento primário, tem uma união sólida com erradicação da infecção nos pacientes com colapso.37

As vantagens do aloenxerto são a ausência de mor-bidez do sítio do doador, o fornecimento abundante e as numerosas formas e tamanhos que podem se acomodar de acordo com a necessidade. Uma revisão de 47 casos, com período de acompanhamento médio de 17 meses, mostrou que a combinação de aloenxerto com desbri-damento agressivo e terapia antibiótica adjuvante é uma terapia segura e eficaz.38

Além do autoenxerto e aloenxerto, uma outra opção são as gaiolas de titânio. Vários autores já concluíram que os implantes metálicos, após desbridamento radical, não levam a persistência ou recorrência da infecção.34 O uso de gaiolas de polianil-éter-éter-cetona (PEEK), populares em cirurgia de coluna degenerativa, ainda não foi investigado efetivamente nas espondilodiscites. Uma pequena análise de cinco pacientes tentou mostrar a possibilidade de uso do PEEK nos casos em que não houvesse pus ou outros líquidos, contudo, o estudo demonstrou a necessidade de mais pesquisas em cima dessa opção terapêutica para as espondilodiscites.39

No Brasil, temos altos índices de infecção pelo Mycobacterium, o que nos faz procurar alternativas terapêuticas para essa etiologia. O tratamento cirúr-gico é indicado quando há complicações. Na tentativa de evitar procedimentos extremamente invasivos, um grupo de pesquisadores indianos mostrou os benefícios na cirurgia de coluna minimamente invasiva (MISS). O objetivo da MISS é conseguir a descompressão medular e estabilização correspondente ao do seu homólogo aberto, reduzindo lesão muscular iatrogênica, portan-to, diminuindo a perda de sangue, uso de narcóticos no pós-operatório e a internação hospitalar. A análise indiana foi feita com 38 pacientes com indicação ci-rúrgica devido ao déficit neurológico sem resposta à quimioterapia antituberculínica. Os autores concluíram que a taxa de fusão com resultados funcionais pode ser obtida com a MISS, com todas as vantagens de um procedimento minimamente invasivo, incluindo redu-ção da morbidade das demais abordagens cirúrgicas.40

Referências

1. Hadjipavlou AG, Mader JT, Necessary JT, Muffoletto AJ. Hematogenous pyogenic spinal infections and their surgical management. Spine (Phila Pa 1976). 2000;25(13):1668-79.

2. Butler JS, Shelly MJ, Timlin M, Powderly WG, O’Byrne JM. Nontuberculous pyogenic spinal infection in adults: a 12-year experience from a tertiary referral center. Spine (Phila Pa 1976). 2006;31(23):2695-700.

3. Puertas EB, Chagas JC, Wajchenberg M, D’Orto CC. Avaliação clínica, radiológica e tratamento de 17 pacientes com tuberculose óssea na coluna vertebral. Rev Bras Ortop. 1999;34(2):113-6.

4. Bettini N, Girardo M, Dema E, Cervellati S. Evaluation of conservative treatment of non specific spondylodiscitis. Eur Spine J. 2009;18(Suppl 1):143-50.

5. Cramer J, Haase N, Behre I, Ostermann PAW. Spondylitis und spondylodiszitis. Trauma und Berufskrankheit 2003;5:336-41.

6. Frangen TM, Kälicke T, Gottwald M, Andereya S, Andress HJ, Russe OJ, et al. Surgical management of spondylodiscitis. An analysis of 78 cases. Unfallchirurg. 2006;109(9):743-53.

7. Cottle L, Riordan T. Infectious spondylodiscitis. J Infect. 2008;56(6):401-12.

8. Gouliouris T, Aliyu SH, Brown NM. Spondylodiscitis: update on diagnosis and management. J Antimicrob Chemother. 2010;65(Suppl 3):11-24.

9. Yasar K, Pehlivanoglu F, Cicek G, Sengoz G. The evaluation of the clinical, laboratory and the radiological findings of the fifty-five cases diagnosed with tuberculous, brucellar and pyogenic spondylodiscitis. J Neurosci Rural Pract. 2012;3(1):17-20.

10. Maiuri F, Iaconetta G, Gallicchio B, Manto A, Briganti F. Spondylodiscitis. Clinical and magnetic resonance diagnosis. Spine (Phila Pa 1976). 1997;22(15):1741-6.

11. Moon MS. Tuberculosis of the spine. Controversies and a new challenge. Spine (Phila Pa 1976). 1997;22(15):1791-7.

12. Junior JPS, Pereira AFF, Silveira LL, Ferreira MAC, Rangel TAM. Perfil epidemiológico e avaliação da resposta ao tratamento cirúrgico em pacientes com espondilodiscite atendidos no serviço de cirurgia de coluna do Hospital Getúlio Vargas em Recife/PE. Coluna/Columna. 2011;10(4):279-83.

13. Godfroid J, Cloeckaert A, Liautard JP, Kohler S, Fretin D, Walravens K, et al. From the discovery of the Malta fever’s agent to the discovery of a marine mammal reservoir, brucellosis has continuously been a re-emerging zoonosis. Vet Res. 2005;36(3):313-26.

14. Couto DFM, Pedroso ERP. Doenças infecciosas e parasitárias relacionadas ao trabalho. In: Mendes R. Patologia do trabalho. 2.ed. São Paulo: Atheneu; 2003. p. 892-93.

15. Ozaksoy D, Yücesoy K, Yücesoy M, Kovanlikaya I, Yüce A, Naderi S. Brucellar spondylitis: MRI findings. Eur Spine J. 2001;10(6):529-33.

16. Chang MC, Wu HT, Lee CH, Liu CL, Chen TH. Tuberculous spondylitis and pyogenic spondylitis: comparative magnetic resonance imaging features. Spine (Phila Pa 1976). 2006;31(7):782-8.

17. Miller DJ, Mejicano GC. Vertebral osteomyelitis due to Candida species: case report and literature review. Clin Infect Dis. 2001;33(4):523-30.

18. Nguyen TB, Galezowski N, Crouzet J, Laroche F, Blanche P, Herreman G. Spondylodiscitis due to Candida species. J Rheumatol. 1999;26(1):237-9.

19. Joshi TN. Candida albicans spondylodiscitis in an immunocompetent patient. J Neurosci Rural Pract. 2012;3(2):221-2.

EspondilodisciteQueiroz JWM et al.

Arq Bras Neurocir 32(4): 230-6, 2013

236

20. Leal FS, de Tella OI Jr, Bonatelli Ade P, Herculano MA, Aguiar PH. Septic spondylodiscitis: diagnosis and treatment. Arq Neuropsiquiatr. 2003;61(3B):829-35.

21. Eysel P, Peters KM. Spondylodiszitis. In: Peters KM, Klosterhalfen B. Bakterielle Infektione der Knochen und Gelenke. Stuttgart: Enke. 1997. p. 52-93.

22. Glaser C, Matzko M, Reiser M. [Chronic infections of the skeletal system. Their imaging diagnosis]. Radiologe. 2000;40(6):547-56.

23. Wikström M, Vogel J, Rilinger N, Diepers M, Hartwig E, Rieber A. Infectious spondylitis. A retrospective evaluation of MRI markers. Radiologe. 1997;37(2):139-44.

24. Faria R, Borges C, Carrondo H, Banza MJ. Spondylodiscitis: which etiology? Acta Med Port. 2011;24(6):1059-64.

25. Schmitz A, Risse JH, Grünwald F, Gassel F, Biersack HJ, Schmitt O. Fluorine-18 fluorodeoxyglucose positron emission tomography findings in spondylodiscitis: preliminary results. Eur Spine J. 2001;10(6):534-9.

26. Sobottke R, Seifert H, Fätkenheuer G, Schmidt M, Gossmann A, Eysel P. Current diagnosis and treatment of spondylodiscitis. Dtsch Arztebl Int. 2008;105(10):181-7.

27. Stumpe KD, Zanetti M, Weishaupt D, Hodler J, Boos N, Von Schulthess GK. FDG positron emission tomography for differentiation of degenerative and infectious endplate abnormalities in the lumbar spine detected on MR imaging. AJR Am J Roentgenol. 2002;179(5):1151-7.

28. Eysel P, Hopf C, Meurer A. Korrektur und Stabilisierung der infektbedingten wirbelsaulendeformitat. Orthopadische Praxis. 1994;11:696-703.

29. Lerner T, Hackenberg L, Rösler S, Joosten U, Halm H, Liljenqvist U. Surgical therapy of unspecific and specific Spondylodiscitis. Z Orthop Ihre Grenzgeb. 2005;143(2):204-12.

30. Nolla JM, Ariza J, Gómez-Vaquero C, Fiter J, Bermejo J, Valverde J, et al. Spontaneous pyogenic vertebral osteomyelitis in nondrug users. Semin Arthritis Rheum. 2002;31(4):271-8.

31. Schinkel C, Gottwald M, Andress HJ. Surgical treatment of spondylodiscitis. Surg Infect (Larchmt). 2003;4(4):387-91.

32. Frederickson B, Yuan H, Olans R. Management and outcome of pyogenic vertebral osteomyelitis. Clin Orthop Relat Res. 1978;(131):160-7.

33. McHenry MC, Easley KA, Locker GA. Vertebral osteomyelitis: long-term outcome for 253 patients from 7 Cleveland-area hospitals. Clin Infect Dis. 2002;34(10):1342-50.

34. Cheung WY, Luk KD. Pyogenic spondylitis. Int Orthop. 2012;36(2):397-404.

35. Kemp HB, Jackson JW, Jeremiah JD, Cook J. Anterior fusion of the spine for infective lesions in adults. J Bone Joint Surg Br. 1973;55(4):715-34.

36. Fang D, Cheung KM, Dos Remedios ID, Lee YK, Leong JC. Pyogenic vertebral osteomyelitis: treatment by anterior spinal debridement and fusion. J Spinal Disord. 1994;7(2):173-80.

37. McGuire RA, Eismont FJ. The fate of autogenous bone graft in surgically treated pyogenic vertebral osteomyelitis. J Spinal Disord. 1994;7(3):206-15.

38. Schuster JM, Avellino AM, Mann FA, Girouard AA, Grady MS, Newell DW, et al. Use of structural allografts in spinal osteomyelitis: a review of 47 cases. J Neurosurg. 2000;93(Suppl 1):8-14.

39. Walter J, Kuhn SA, Reichart R, Kalff R, Ewald C. PEEK cages as a potential alternative in the treatment of cervical spondylodiscitis: a preliminary report on a patient series. Eur Spine J. 2010;19(6):1004-9.

40. Kandwal P, Garg B, Upendra B, Chowdhury B, Jayaswal A. Outcome of minimally invasive surgery in the management of tuberculous spondylitis. Indian J Orthop. 2012;46(2):159-64.

Endereço para correspondênciaJoão Welberthon Matos QueirozRua Padre Cícero, 71563010-020 – Juazeiro do Norte, CE, Brasiljoaowelberthon@hotmail.com

EspondilodisciteQueiroz JWM et al.

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Hematoma extradural de clivus – Relato de casosRodrigo Moreira Faleiro1, Luanna Rocha Vieira Martins2, Geraldo Vítor Cardoso Bicalho3

Hospital João XXIII, Hospital Felício Rocho, Universidade Federal de Minas Gerais e Fundação Hospitalar do Estado de Minas Gerais, Belo Horizonte, MG, Brasil.

RESUMO O clivus é considerado o osso mais forte da base do crânio. Dessa forma, sua lesão sugere trauma de relevante impacto. O hematoma extradural agudo de clivus (HEDAC) é particularmente raro, com poucos casos descritos na literatura. A maioria dos relatos de HEDAC envolve vítimas de colisão com veículos de alta velocidade, sendo comum o acometimento da coluna cervical concomitantemente. Neste artigo, são relatados dois casos de HEDAC. O primeiro envolve um paciente do sexo masculino, 53 anos, com história de queda da própria altura. O segundo também envolve um paciente do sexo masculino, 28 anos, vítima de queda de motocicleta em alta velocidade. Ambos evoluíram com resultados favoráveis.

PALAVRAS-CHAVEFossa craniana posterior, hematoma epidural craniano, traumatismos craniocerebrais.

ABSTRACTClivus extradural hematoma – Cases reportThe clivus is considered the strongest bone of the skull base. Thus, his injury suggests trauma of significant impact. The clivus extradural hematoma (HEDAC) is particularly rare, with few cases reported in the literature. Most accounts of victims HEDAC involves collision with high-speed vehicles, which often affects the cervical spine concurrent. In this paper, we report two cases of HEDAC. The first involves a 53 years old male with a history of fall from height. The second also involves a 28 years old male suffered high speed motorcycle accident. Both evolved with favorable results.

KEYWORDSCranial fossa posterior, hematoma epidural cranial, craniocerebral trauma.

1 Chefe do Serviço de Neurocirurgia e Neurologia do Hospital João XXIII e Neurocirurgião do Hospital Felício Rocho, Belo Horizonte, MG, Brasil.

2 Acadêmica de Medicina da Universidade Federal de Minas Gerais (UFMG), Belo Horizonte, MG, Brasil.3 Neurocirurgião do Hospital Felício Rocho, Belo Horizonte, MG, Brasil.

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Introdução

O clivus é considerado o osso mais forte da base do crânio. Trata-se de uma região central formada pela fusão do corpo do osso esfenoide e porção basilar do osso occipital. Dessa forma, sua lesão sugere trauma de relevante impacto.

O hematoma extradural agudo de clivus (HEDAC) é particularmente raro, com poucos casos descritos na literatura.1-18 A sua ocorrência perfaz um total aproximado de 1,2% a 12,9% dos casos de hematoma extradural.2,3 Contudo, alguns autores sugerem que esse valor seja subestimado, pois provavelmente há casos não diagnosticados.4

A maioria dos casos foi relatada em crianças. Contudo, também há relatos em adultos.3 Os pacientes acometidos geralmente são vítimas de acidente com veículos em alta velocidade, sendo o atropelamento de pedestre ou ciclista o meio mais comum.1 Há uma forte associação dessa lesão com o acometimento da coluna cervical. A maior parte dos casos relatados foi tratada de forma conservadora, com resultados favoráveis.

A seguir são relatados dois casos clínicos de HEDAC.

Relato dos casos

Caso 1

Paciente do sexo masculino, 53 anos, morador de rua, com história de queda da própria altura e convul-sões generalizadas após libação etílica. Admitido em Escala de Coma de Glasglow (ECG) 9, isocórico, sem déficits focais.

A tomografia computadorizada (TC) de crânio re-velou HEDAC com compressão do quarto ventrículo e hidrocefalia (Figura 1).

Foi implantada derivação ventricular externa, re-tirada na primeira semana, com pouca necessidade de drenagem liquórica.

Paciente apresentou evolução favorável com resolu-ção do hematoma e da hidrocefalia, Glasgow Outcome Scale 4 três semanas após o trauma e paresia do nervo abducente à esquerda (Figura 2).

Caso 2

Paciente do sexo masculino, 28 anos, vítima de queda de motocicleta em alta velocidade. Admitido em ECG 4 e isocórico. A investigação radiológica eviden-ciou fratura transversa do clivus (Figura 3), pequeno HEDAC, hemorragia subaracnóidea traumática e pneumoencéfalo (Figura 4).

Figura 1 – Tomografia computadorizada (TC) de crânio revela HEDAC, compressão do quarto ventrículo e hidrocefalia.

Figura 2 – Paresia do nervo abducente à esquerda.

Figura 3 – Tomografia computadorizada (TC) de crânio revela fratura transversa de clivus (setas).

Figura 4 – Tomografia computadorizada (TC) de crânio revela pneumoencéfalo, hemorragia subaracnóidea traumática e

pequeno HEDAC.

Hematoma extradural de clivusFaleiro RM et al.

Arq Bras Neurocir 32(4): 237-40, 2013

239Hematoma extradural de clivusFaleiro RM et al.

Foi submetido à monitoração da pressão intracra-niana e a cuidados intensivos.

Apresentou evolução favorável, sem fístula liquó-rica ou distúrbio endócrino, Glasgow Outcome Scale 4 um mês após trauma, com paresia bilateral do nervo abducente (Figura 5).

nervo abducente e sua interação com o ápice petroso o predispõem à lesão.

Os pacientes vítimas de HEDAC geralmente apre-sentam múltiplos traumas associados e estão graves cli-nicamente, uma vez que a formação dessa lesão envolve mecanismos de grande impacto. Em decorrência de sua localização na fossa posterior do crânio, esse hematoma pode ocasionar compressão direta do tronco encefálico com as consequentes repercussões clínicas. No primeiro caso relatado, no entanto, o hematoma decorreu de trauma de baixo impacto e não foi observada fratura de clivus. Provável discrasia sanguínea pelo etilismo pode ter participado na formação do hematoma.

Para o diagnóstico de HEDAC, é necessário um alto índice de suspeição clínica. Além disso, em virtude de artefatos ósseos na base do crânio, a tomografia com-putadorizada (TC) convencional pode não detectar o hematoma. Por essa razão, a TC multi-slice e a recons-trução sagital devem ser consideradas quando se sus-peita de HEDAC (Figura 6). A ressonância magnética é superior à TC no diagnóstico do hematoma retroclival. Entretanto, nem sempre está disponível ou indicada no paciente politraumatizado.15

A maioria dos casos de HEDAC relatados na lite-ratura foi tratada conservadoramente, com resultados favoráveis. Tratamento cirúrgico foi relatado em alguns casos, sendo descrita a abordagem por via transoral9 e por descompressão posterior,12 tendo bons resultados.

A literatura,20 assim como nossos casos, evidencia que não se pode estabelecer uma correlação entre a ECG do paciente no momento de sua admissão e os resultados finais. Os casos 1 e 2 relatados neste artigo, por exemplo, possuíam ECG 9 e 4, respectivamente, e evoluíram com resultados favoráveis.

Figura 5 – Paresia bilateral do nervo abducente.

Discussão

Hematoma extradural é a lesão traumática com efei-to de massa mais comum na fossa posterior do crânio. Dentre esse tipo de hematoma, a ocorrência do HEDAC é rara, tendo poucos casos descritos na literatura.

A fisiopatologia do HEDAC ainda não é comple-tamente conhecida. Devido a sua maior ocorrência na faixa etária pediátrica, foi sugerido que características da sua junção craniocervical predispõem à formação dessa lesão. Nesses pacientes, há uma menor estabili-dade dessa junção em decorrência do menor tamanho dos côndilos occipitais e de uma horizontalização da articulação atlanto-occipital.1 Além disso, a dura-máter de crianças é mais facilmente descolável do crânio,10

mecanismo necessário para a formação do hematoma extradural.

O HEDAC separa o clivus da membrana tectorial. Ela mantém uma forte ligação com o clivus e ossos cervicais subjacentes por meio da inserção de tecido conjuntivo rico em estruturas vasculares e neurais. O deslocamento posterior da membrana tectorial pode ocasionar ruptura desses vasos, acarretando, dessa forma, acúmulo de sangue na área retroclival com con-sequente formação do hematoma.19 Além disso, desloca-mento atlanto-occipital ou atlanto-axial em decorrência da hiperextensão ou hiperflexão craniocervical também é reportado,3,16,17 em associação ao HEDAC, assim como luxação anterior ou posterior do processo odontoide com ruptura do ligamento transverso do atlas.10

A paralisia do nervo abducente tem sido frequente-mente relatada em associação ao HEDAC, assim como foi visto nos casos deste artigo. Há uma relação entre o trajeto do VI par craniano com o clivus e com a mem-brana tectorial. Dessa forma, a orientação anatômica do

Figura 6 – Tomografia computadorizada (TC) com reconstrução sagital revela HEDAC.

Arq Bras Neurocir 32(4): 237-40, 2013

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Além disso, como comprovado pelos nossos casos, apesar de sua maior ocorrência na faixa etária pediá-trica, o HEDAC não é exclusivo de crianças e deve ser considerado sempre que houver paralisia bilateral de nervos cranianos, em especial do VI par, em um con-texto de traumatismo craniano.18

Conflito de interesses

Os autores declaram não haver conflito de interesses neste trabalho.

Referências

1. Tubbs RS, Griessenauer CJ, Hankinson T, Rozzelle C, Wellons JC 3rd, Blount JP, et al. Retroclival epidural hematomas: a clinical series. Neurosurgery. 2010;67(2):404-6.

2. Agrawal D, Cochrane DD. Traumatic retroclival epidural hematoma - A pediatric entity? Childs Nerv Syst. 2006;22(7):670-3.

3. Ratilal B, Castanho P, Vara Luiz C, Antunes JO. Traumatic clivus epidural hematoma: case report and review of the literature. Surg Neurol. 2006;66(2):200-2.

4. Yama N, Kano H, Nara S, Kurimoto Y, Narimatsu E, Koito K, et al. The value of multidetector row computed tomography in the diagnosis of traumatic clivus epidural hematoma in children: a three-year experience. J Trauma. 2007;62(4):898-901.

5. Guillaume D, Menezes AH. Retroclival hematoma in the pediatric population. Report of two cases and review of the literature. J Neurosurg. 2006;105(Suppl 4):321-5.

6. Castillo C, Lambré H, Meli F, Boero A, Lylyk P. Acute extra-axial hematoma post-traumatic of the clivus. Medicina (B Aires). 1994;54(2):150-2.

7. Kurosu A, Amano K, Kubo O, Himuro H, Nagao T, Kobayashi N, et al. Clivus epidural hematoma. Case Report. J Neurosurg. 1990;72(4):660-2.

8. Kwon TH, Joy H, Park YK, Chung HS. Traumatic retroclival epidural hematoma in a child: case report. Neurol Med Chir (Tokyo). 2008;48(8):347-50.

9. Marks SM, Paramaraswaren RN, Johnston RA. Transoral evacuation of a clivus extradural haematoma with good recovery: a case report. Br J Neurosurg. 1997;11(3):245-7.

10. Mizushima H, Kobayashi N, Sawabe Y, Hanakawa K, Jinbo H, Iida M, et al. Epidural hematoma of the clivus. Case report. J Neurosurg. 1998;88(3):590-3.

11. Müller JU, Piek J, Kallwellis G, Stenger RD. Prepontine epidural hemorrhage. Zentralbl Neurochir. 1998;59(3):185-8.

12. Orrison WW, Rogde S, Kinard RE, Williams JE, Torvik A, Sackett JF, et al. Clivus epidural hematoma: a case report. Neurosurgery. 1986;18(2):194-6.

13. Papadopoulos SM, Dickman CA, Sonntag VK, Rekate HL, Spetzler RF. Traumatic atlantooccipital dislocation with survival. Neurosurgery. 1991;28(4):574-9.

14. Paterakis KN, Karantanas AH, Hadjigeorgiou GM, Anagnostopoulos V, Karavelis A. Retroclival epidural hematoma secondary to a longitudinal clivus fracture. Clin Neurol Neurosurg. 2005;108(1):67-72

15. Suliman HM, Merx HL, Wesseling P, van der Sluijs B, Vos PE, Thijssen HO. Retroclival extradural hematoma is a magnetic resonance imaging diagnosis. J Neurotrauma. 2001;18(11):1289-93.

16. Vera M, Navarro R, Esteban E, Costa JM. Association of atlanto-occipital dislocation and retroclival haematoma in a child. Childs Nerv Syst. 2007;23(8):913-6.

17. Yang BP. Traumatic retroclival epidural hematoma in a child. Pediatr Neurosurg. 2003;39(6):339-40.

18. Zuccarello M, Pardatscher K, Andrioli GC, Fiore DL, Iavicoli R, et al. Epidural hematomas of the posterior cranial fossa. Neurosurgery. 1981;8(4):434-7.

19. Tubbs RS, Kelly DR, Humphrey ER, Chua GD, Shoja MM, Salter EG, et al. The tectorial membrane: anatomical, biomechanical, and histological analysis. Clin Anat. 2007;20(4):382-6.

20. Iaconetta G, Fusco M, Cavallo LM, Cappabianca P, Samii M, Tschabitscher M. The abducens nerve: microanatomic and endoscopic study. Neurosurgery. 2007;61(Suppl 3):7-14.

Endereço para correspondênciaRodrigo Moreira FaleiroRua Caraça, 518, ap. 201, Serra30220-260 – Belo Horizonte, MG, Brasil Telefone: (31) 9970-7676E-mail: r.m.faleiro@hotmail.com

Hematoma extradural de clivusFaleiro RM et al.

Arq Bras Neurocir 32(4): 237-40, 2013

Tratamento cirúrgico para automatismos sexuais em crises parciais complexas: relato de caso e revisão da literaturaLuiz Eduardo Ribeiro Wanderley Filho¹, Lucas Chaves Lelis¹, Caio Sander Andrade Portella Junior¹, Yuri Andrade Souza², Vitor Andrade Souza³

Departamento de Neurocirurgia do Hospital São Rafael, Salvador, BA, Brasil.

RESUMORelatamos caso raro de crises parciais complexas com automatismos genitais secundárias a tumor temporal. Paciente foi submetida à lobectomia temporal direita com remissão completa dos sintomas. Após revisão da literatura, fica evidenciado que crises podem ser originadas tanto no lobo frontal quanto temporal.

PALAVRAS-CHAVEAutomatismo, lobo temporal, disfunção sexual fisiológica.

ABSTRACTSurgical treatment for sexual automatisms in complex partial seizures: case report and literature reviewWe report a rare case of sexual automatism in complex partial seizures secondary to temporal tumor. Patient underwent a right temporal lobectomy with complete remission of symptoms. After reviewing the literature, it is evident that the crisis can arise in both the frontal and temporal.

KEYWORDS Automatism, temporal lobe, sexual dysfunction physiological.

1 Residentes do Serviço de Neurocirurgia do Hospital São Rafael, Salvador, BA, Brasil.2 Chefe do Departamento de Neurocirurgia do Hospital São Rafael, Salvador, BA, Brasil. 3 Neurologista do Hospital São Rafael, Salvador, BA, Brasil.

Arq Bras Neurocir 32(4): 241-4, 2013

242

Introdução

Automatismos sexuais são manifestações raras durante ou após crises parciais complexas, em que há controvérsias em relação à localização anatômica do início da crise, com relatos da literatura de origem no lobo frontal e temporal. Trata-se de evento que tem recebido pouca importância na literatura, abrange atividade de preensão masturbatória, exibicionismo, hipermotricidade em movimentos pélvicos e de tronco ou outra atividade sexual para a qual o paciente é am-nésico.1-3 Nosso objetivo é relatar caso de paciente do sexo feminino, tratada cirurgicamente devido a crises masturbatórias secundárias a ganglioglioma temporal direito, com revisão da literatura sobre o assunto.

Relato de caso

Paciente, feminina, 33 anos, com crises convulsivas parciais complexas há 11 anos, nega crises convulsivas febris na infância, traumatismo cranioencefálico, in-

Figura 1 – Formação cística em giro temporal inferior direito.

Figura 2 – (A, B) EEG com ondas agudas em região anterior do lobo temporal.

A B

fecção do sistema nervoso central ou história familiar de epilepsia.

Na história clínica, familiares descrevem a crise como desconexões, seguidas de automatismo genitais com o membro superior direito, como ou sem genera-lização secundária. Paciente refere aura de Dejà vú e sensação epigástrica ascendente. Foi admitida em uso de carbamazepina (1.200 mg/dia), fenobarbital (200 mg/dia) e clobazam (20 mg/dia). Apresentava frequência de 3 a 5 crises diárias, com 20% apresentando generalização secundária.

Na investigação etiológica, ressonância magnética do crânio evidenciou formação expansiva intraxial cística na porção anterior do giro temporal inferior direito (Figura 1). Apresentava, ao eletroencefalograma interictal, ondas agudas em região temporal anterior (Figura 2A e B).

Paciente foi submetida à craniotomia pterional (Figura 3) com posterior lobectomia temporal anterior direita (Figura 4), sem intercorrências. Foram mantidas as mesmas medicações anticonvulsivantes por um ano, sem a presença de crises nesse período. Atualmente, em uso de fenobarbital 100 mg/dia, apresenta vida social normal e retorno ao trabalho.

Automatismos sexuais em epilepsiaWanderley Filho LER et al.

Arq Bras Neurocir 32(4): 241-4, 2013

243Automatismos sexuais em epilepsiaWanderley Filho LER et al.

Figura 3 – Craniotomia pterional.

Figura 4 – Peça cirúrgica evidenciando a lesão.

Discussão

Manifestações sexuais são eventos incomuns4 duran-te ou após as crises parciais complexas que têm recebido pouca atenção na literatura. Podem apresentar-se como auras com conteúdo sexual, que têm sido relacionadas a atividade de apreensão com origem nos lobos tempo-rais, sensações somatossensoriais nos órgãos genitais, relatada em pacientes com epilepsia do lobo parietal, acariciando e agarrando os órgãos genitais, assim como movimentos rítmicos de pelve e tronco.1-3

Os relatos sobre automatismos genitais são raros. Freemon e Nevis5 descrevem relato de paciente com crise parcial complexa que se iniciava com prurido e uma sensação de calor na região perineal e progressão para automatismos sexuais caracterizados por as per-nas serem mantidas separadas, a paciente batendo no peito e as mãos manipulando o períneo. O paciente foi amnésico para esses automatismos. EEG mostrou um F8 com foco de onda e a avaliação revelou uma artéria cerebral média direita hipoplásica. Convulsões foram controladas com primidona.

Em 1969, Hooshmand e Brawley6 relataram dois pacientes com manifestações exibicionistas de apreen-são. Um paciente de 29 anos de idade, com uma longa história de expor seus órgãos genitais associada à confusão episódica, história de traumatismo craniano frontal, e picos na região F7 no EEG, onde as crises fo-

ram controladas com medicação. O segundo paciente, de 32 anos, com automatismos genitais apresentava um astrocitoma estendendo-se para os lobos frontais e temporais. A lesão foi excisada com controle adequado das crises. Em 1971, Currier et al.7 fizeram o relato de três pacientes com comportamentos sexuais durante as crises conulsivas. Uma mulher de 52 anos, com crises em que ela levantava a saia, abduzia os membros inferiores e fazia movimentos rítmicos da pelve. EEG interictal mostrou picos de onda em região temporal esquerda, com convulsões controladas por medicação. Outra paciente, de 37 anos, apresentava crises tônicas em membro superior direito e dois episódios da ati-vidade masturbatória relatados. EEG mostrou picos em região temporal anterior esquerda, realizou lesão estereotáxica na amígdala esquerda, com resolução das manifestações sexuais. Além disso, relata mulher de 50 anos, com aura orgásmica, na qual foi diagnosticado tumor hipotalâmico.

O significado de localização de automatismos se-xuais é controverso. Spencer et al.,8 em 1983, avaliou 61 pacientes com crises parciais complexas refratárias à medicação. Quatro desses pacientes apresentavam automatismos sexuais em algumas ou todas as suas crises convulsivas. A origem das crises epilépticas de início no lobo frontal foi documentada por EEG em três pacientes, os quais foram submetidos à lobectomia frontal com resolução de 75% a 100% das crises, em que os autores concluem que automatismos sexuais são originados nos lobos frontais.

Leutmezer et al.,9 em 1999, avaliaram noventa pacientes com epilepsia focal refratária (74 de lobo temporal e 16 no lobo frontal ). A ocorrência dos auto-matismos sexuais foi avaliada durante o monitoramento de vídeo-EEG prolongado. Cinco pacientes apresenta-ram movimentos de preensão e acariciamento genital e todos os cinco tinham epilepsia do lobo temporal, evidenciada no vídeo-EEG. Os autores concluem que automatismos sexuais não podem ser exclusivos de crises no lobo frontal.

Concluímos que as manifestações sexuais repre-sentam fenômenos incomuns durante crises parciais complexas e não aparecem exclusivamente em crises do lobo frontal, como descrições anteriores.8 A definição detalhada do tipo de manifestação sexual pode ajudar no diagnóstico da localização do início da crise, pois essas parecem ser iniciadas tanto no lobo frontal como no temporal.

Conflito de interesses

Os autores declaram inexistência de conflito de interesses na realização deste trabalho.

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Referências

1. Remillard GM, Testa G, Anderman F, Feindel W, Gloor P, Martin JB. Sexual aura in seizures with partial complex symtomatology. In: Wada JA, Penry JK, editors. Advances in epileptology. The Tenth International Epilepsy Symposium. New York: Raven Press; 1980. p. 534-92.

2. Penfield W, Jasper H. Epilepsy and the functional anatomy of the human brain. London: J&A Churchill; 1954.

3. York GK, Gabor AJ, Dreyfus PM. Paroxysmal genital pain: an unusual manifestation of epilepsy. Neurology. 1979;29(4):516-9.

4. Daly DD. Ictal clinical manifestations of complex partial seizures. Adv Neurol. 1975;11:57-83.

5. Freemon FR, Nevis AH. Temporal lobe sexual seizures. Neurology. 1969;19(1):87-90.

6. Hooshmand H, Brawley BW. Temporal lobe seizures and exhibitionism. Neurology. 1969;19(11):1119-24.

7. Currier RD, Little SC, Suess JF, Andy OJ. Sexual seizures. Arch Neurol. 1971;25(3):260-4.

8. Spencer SS, Spencer DD, Williamson PD, Mattson RH. Sexual automatisms in complex partial seizures. Neurology. 1983;33(5):527-33.

9. Leutmezer F, Serles W, Bacher J, Gröppel G, Pataraia E, Aull S, et al. Genital automatisms in complex partial seizures. Neurology. 1999;52(6):1188-91.

Endereço para correspondênciaLuiz Eduardo Ribeiro Wanderley FilhoAv. Bosque imperial, bloco 11, ap. 20341250-480 – Salvador, BA, BrasilEmail: luizeduardowand@yahoo.com.br

Automatismos sexuais em epilepsiaWanderley Filho LER et al.

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Spinal intramedullary cysticercosis: a case report and literature reviewAudrey Beatriz Santos Araujo¹, Marina Brugnoli Ribeiro Cambraia2, Ricardo Azevedo Moraes Motta Filho2, Gláucia Lara Rezende3, Alander Sobreira Vanderlei2

Department of Neurosurgery, Hospital Odilon Behrens, Belo Horizonte, MG, Brazil.

ABSTRACTNeurocysticercosis is an endemic infeccion in Brazil, but the intramedullary cases are rare, 1,2% to 5,8% of all cases. There are only fifty cases reported until January of 2011. Intramedullary neurocysticerosis is a treatable pathology but if misdiagnosed it could lead to irreversible damage. Twenty eight year old female patient, previously healthy, was admitted due to a fall. She had progressive walking difficulties and impaired sensation in both lower limbs two months before admission. Contrast MRI revealed a round intramedullary cystic lesion at T2 e T3. The patient underwent laminectomy from T2 to T3, and the spinal cord was found locally swollen near the exit root at this level. A mielotomy was performed where a round protrusion was seen near the root. Histological examination of the resected sample showed cysticercosis. After surgical excision she received albendazol and streoids. The patient’s neurological function postoperatively was unchanged. One week later, the motor power of her lower limbs were grade 4/5, and she could walk without special support. The function of anal sphincter and bladder regained without compromise. She was back to work. This reflects dramatically in an active portion of population since it affects mostly people between 20 to 45 years. So it still represents a challenge and this paper intend to show our experience and by that help future diagnostics.

KEYWORDSNeurocysticercosis, spinal cord, cysticercosis/terapy.

RESUMOCisticercose intramedular: relato de caso e revisão da literatura A neurocisticercose é uma doença endêmica no Brasil, mas os casos de lesão intramedular são raros, representando 1,2% a 5,8% das neurocisticercoses. Há apenas 50 casos relatados até 2011 na literatura. É uma patologia potencialmente tratável, mas erro diagnóstico pode causar dano neurológico irreversível. Apresentamos um caso de paciente de 28 anos, previamente hígida, admitida após uma queda. Relatava fraqueza progressiva e déficit sensitivo em membros inferiores com dois meses de evolução. Ressonância magnética revelou lesão cística intramedular em T2-T3. A paciente foi submetida à laminectomia T2-T3, com mietomia e ressecção de lesão cística completa. Exame histológico revelou cisticercose. Realizaremos revisão da literatura com ênfase no diagnóstico e tratamento da neurocisticercose medular, que podem representar um desafio ao neurocirurgião.

PALAVRAS-CHAVE Neurocisticercose, medula espinal, cisticercose/terapia.

1 MD, Neurosurgeon, Medical Assistant, Department of Neurosurgery, Hospital Odilon Behrens, Belo Horizonte, MG, Brazil. 2 MD, Medical Resident, Department of Neurosurgery, Hospital Odilon Behrens, Belo Horizonte, MG, Brazil. 3 MD, Neurologist, Medical Assistant, Department of Neurosurgery, Hospital Odilon Behrens, Belo Horizonte, MG, Brazil.

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Introduction

Neurocysticercosis is caused by the larval stage of the pork tapeworm Taenia solium.1 In 1913, Ferguson apud Qi et al.2 was the first to describe a case of spinal cysticercosis. Cysticercosis is the most common parasitic infection affecting the central nervous system. However, the spinal cysticercosis is rare, representing 0.7% to 5.8% of all cases of neurocysticercosis.

This disease has been classified anatomically as extraspinal (vertebral) or intraspinal (epidural, subdural, arachnoid, or intramedullary), of which the intramedullary type is quite rare. In fact, only 55 cases have been reported up to January of 2011.2-4

The present study aims to report a case of intramedullary cysticercosis at T2 and T3 vertebral levels and discuss its diagnosis and treatment through a literature review.

Clinical presentation

History

A previously healthy 28-year-old female patient was admitted to the Odilon Behrens hospital after a fall equal to the patient’s height. The patient reported progressive walking difficulties and impaired sensations in both lower limbs, but worse in the right lower limb. She also reported having suffered of incomplete bladder

evacuation for three weeks, but no anal sphincter dysfunction could be identified. She claimed that she was feeling no pain. The symptoms, however, had begun, approximately, two months before admission. She had already searched for medical help at another institution one month prior, when a computed tomography (CT) of the lumbar spine had been performed. The CT proved to be normal and the doctor’s advice was physical therapy. However no improvement could be observed.

Examination

Neurological examination revealed spastic para-paresis with a decreased motor power of grade 3/5 in both lower limbs and impaired sensations below the T6 dermatome. Clonus, brisk tendon jerks and signs of positive Babinski could be identified on both sides of the body.

Complementary exams

Contrast MRI revealed a round intramedullary cystic lesion at T2 and T3 vertebral levels, which were homogeneously hypointense with hyperintense ring on T1WI and hyperintense on T2WI with a hyperintense signal on the adjacent level. The subarachnoid space from T2 to T3 was narrow due to the marked expansion of the spinal cord (Figure 1A-C). No abnormalities could be observed at the cervical level or within the brain parenchyma.

Figure 1 – (A) Sagital T2WI MR image of the cervicothoracic region demonstrating round intramedullary cystic lesion at T2 and T3 vertebral levels, hyperintense on T2WI with a hyperintense signal on the adjacent levels. The subarachnoid space from T2 to T3 was narrow due to

the marked expansion of the spinal cord. (B) Sagital T1WI MR image demonstrating the same cystic lesion, hypointense with a hyperintense ring. (C) Axial non – contrast T2WI image of T2/T3 level.

A B C

Spinal intramedullary cysticercosis: case reportAraujo ABS et al.

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247Spinal intramedullary cysticercosis: case reportAraujo ABS et al.

Other findings

She was submitted to pulse therapy with methyl-prednisolone for 5 days, followed by prednisone the-rapy before surgery while awaiting an MRI. After the first five days of steroid treatment the patient showed improvement of her neurological functions. The lower limbs progressed to motor power grade 4/5.

Operation

The patient underwent laminectomy from T2 to T3, and the spinal cord was found to be locally swollen near the exit root at this level. A mielotomy was performed where a round protrusion was seen near the root exit. A white cystic lesion protruding from the incision site could immediately be seen (Figures 2 and 3A, B). The cyst wall presented a good cleavage to the surrounding spinal cord. No cystic liquid was withdrawn and the cyst was fully removed (Figure 3A, B).

Figure 2 – Image of the cystic lesion protunding from the mielotomy point at T2/T3 with a good cleavage to the surrounding

spinal cord after laminectomy and opening of the dura.

Figure 3 – (A) Nodular cystic lesion with brown granular tissue surrounding it. (B) After excision of the granular tissue, it was possible to see the cyst in its vesicular stage and the larva inside with a marginal projecting nodule (scolex) surrounded by clear

cyst fluid within a thin capsule.

Patological findings

Histological examination of the ressected sample showed cysticercosis (Figure 4).

A

B

Figure 4 – Histological appearance of the resected cyst.

Postoperative course

The patient was treated with albendazol 400 mg, twice a day, for three days and steroids (dexamethasone 4 mg IV 6/6h). The patient’s postoperative neurological function remained was unchanged and she was dischar-ged from the hospital three days later. One week later, the motor power of her lower limbs reached grade 4/5, and she could walk without special support. She also regained the functioning of her anal sphincter and bladder without sequelas and has now returned to work.

Discussion and review of literature

Cysticercosis is widely endemic in Brazil.5 Intrame-dullary cysticercosis often appears in patients between 20 to 45 years of age but it is considered rare even in endemic areas, with an incidence ranging between 0.7% and 5.8%.2

Four forms of spinal neurocysticercosis have been identified: vertebral, extradural, intradural extrame-dullary and intramedullary, the most common being intradural extramedullary. Intramedullary cysticercosis is quite rare with about half of the reported cases pre-senting concomitant extra spinal involvement.6

Extramedullary form occurs due to a CSF dissemination (ventricle ependymal migration) of the focus in the brain, whereas intramedullary forms result

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mineralization. The cyst fluid becomes turbid and jelly like and the capsule thickens. In the granular nodular phase, cyst retraction occurs due to mineralized and granular contents. Capsule thickness collagenises and hyalinises in degenerating aging cysts. Adjacent neural tissue shows inflammatory changes in the form of increased vascularity, capillary endothelial proliferation, infiltration by lymphocytes, plasma cells, eosinophils, histiocytes and multinucleated giant cells, along with edema and gliosis. These, however, are absent in live cysts. Finally, these changes reduce and vanish once the cyst has been totally mineralized as a calcific nodule.4

Mohanty et al.16 reported only a 75% satisfactory outcome after surgery and cysticidal treatment. Sharma et al.7 reported that 60% acquired improvement after surgery, 25% did not improve and 15% died. In the reports published in recent years, surgical outcome significantly improved with no cases of death and the majority of patients where able to live a life without the need for special support.3,4,6,17,18 Surgery is a procedure of choice only when the diagnosis is doubtful; otherwise medical treatment is preferred.3

Albendazole is a medicine that has been proven to be effective in the patients with intramedullary cysticercosis since 1996.19 Preoperative adjunctive treatment with albendazole is thought to be helpful to consolidate the lesion and thus induce a clear plane of dissection during surgery. Albendazole is normally used postoperatively as a regular treatment (15 mg/kg/day) for 4 to 6 weeks, according to the idea that cysticercosis is a generalized disease with focal manifestation. Moreover, albendazole is often used with corticosteroids, given that it’s blood level could be synergistically increased by the latter.20 Albendazole can also be used independently in the conservative treatments for patients suspected of being infected with intramedullary cysticercosis and when clinical courses prove to be stable. However, this treatment may not be possible in an acute or progressive neurological state. The potential advantages of medical therapy alone include avoiding surgery and treatment of surgically unreachable and multifocal cysticercus.1,6,8,14,19,21,22

Postoperative anticysticercal drugs should be instituted, as cysticercosis is a generalized disease with a focal manifestation.1

Conclusion

This patient recovered all of her motor function and was able to return to her normal activities. But this outcome can only be expected when the correct treatment of this disease has been implemented.

due to a hematogeneous spread of the parasitic larvae. Intramedullary cysticercosis is the most common in the thoracic spine due to high vascularity of this spinal segment.7 For the same reason brain cysticercosis is more common than spinal cysticercosis.

Most patients with the disease experienced a progressively worsened course of symptoms from the first week to 10 years.7 The common clinical manifestations include pain, paraparesis, spasticity, bowel and bladder incontinence, and sexual dysfunction.3,7

Neurological manifestations can be produced by the parasite itself causing mechanical compression and obstruction, surrounding inflammation, cord edema and residual scarring as well as pachymeningitis or syrinx formation.6 Inflammatory reaction against the dead parasite is associated with perilesional edema, which can damage medullar parenchyma and therefore, worsen symptoms.6

The role of MRI in the diagnosis of neurocysticercosis is well documented. This exam aids not only in the diagnosis, but also in the preoperative localization of the lesion and the extent of involvement. In an MRI, intramedullary cysticercosis commonly appears as a cystic lesion within the spinal cord, which is hypointense on T1WI with hyperintense escolex identified inside the cyst cavity and hyperintense on T2WI in the vesicular stage. A subtle hypointense rim may surround the intramedullary cyst on T2WI. In the colloidal stage, the thickened cyst capsule is hyperintense on T1WI and hypointense on the T2WI. Cyst contents appear hyperintense on T1WI and that result in scolex that could not be observed. The disease commonly presents a significant amount of surrounding edema. If cyst degeneration is present, peripheral ring enhancement may also be present.3,4,6,8

The differential diagnosis of an intramedullary cystic lesion is extensive, including some other cysts such as arachnoid cyst,9 ependymal cyst,10 neurenteric cyst11

among other pathologies: sarcoidosis,12 neoplasms such as ependymoma; infections such as abscesses,13 post-traumatic syrinx and metastases.

The CSF examination often shows increased proteins, a low or normal glucose level, moderate lymphocytic pleocytosis and eosinophilia.14 Cysticercal antibodies found in CSF either by ELISA or in serum by enzyme-linked immunoelectric transfer bolt assay have presented good sensitivity and specificity in cysticercosis diagnosis.14,15

The pathological finding depends upon the stage of the cyst. In the vesicular stage, the larva is approximately 5 mm diameter, with a marginal projecting nodule (scolex) surrounded by clear cyst fluid within a thin capsule (live cyst). The colloidal vesicular stage suggests the initial stages of degeneration and

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Hence, neurocysticercosis should always be considered in differential diagnoses. Both surgery and clinical treatment are important for the treatment of this pathology. It can therefore be concluded that intramedullary cysticercosis represents a treatable pathology that if misdiagnosed can lead to a delay in treatment and an increase in morbidity. This finding can be seen in a large portion of the active population. Neurocysticercosis still represents a medical challenge; therefore, this work intends to show the present research group’s experience in an attempt to aid future diagnoses of this disease.

Competing interests

There are no conflicts of interests, no financial disclosure and it is approved by an Ethical Comittee.

References

1. Azfar SF, Kirmani S, Badar F, Ahmad I. Isolated intramedullary spinal cysticercosis in a 10-year-old female showing dramatic response with albendazole. J Pediatr Neurosci. 2011;6(1):52-4.

2. Qi B, Ge P, Yang H, Bi C, Li Y. Spinal intramedullary cysticercosis: a case report and literature review. Int J Med Sci. 2011;8(5):420-3.

3. Agrawal R, Chauhan SP, Misra V, Singh PA, Gopal NN. Focal spinal intramedullary cysticercosis. Acta Biomed. 2008;79(1):39-41.

4. Mathuriya SN, Khosla VK, Vasishta RK, Tewari MK, Pathak A, Prabhakar S. Intramedullary cysticercosis: MRI diagnosis. Neurol India. 2001;49(1):71-4.

5. Takayanagui OM, Leite JP. Neurocysticercosis. Rev Soc Bras Med Trop. 2001;34(3):283-90.

6. Ahmad FU, Sharma BS. Treatment of intramedullary spinal cysticercosis: report of 2 cases and review of literature. Surg Neurol. 2007;67(1):74-7.

7. Sharma BS, Banerjee AK, Kak VK. Intramedullary spinal cysticercosis. Case report and review of literature. Clin Neurol Neurosurg. 1987;89(2):111-6.

8. Parmar H, Shah J, Patwardhan V, Patankar T, Patkar D, Muzumdar D, et al. MR imaging in intramedullary cysticercosis. Neuroradiology. 2001;43(11):961-7.

9. Lmejjati M, Aniba K, Haddi M, Hakkou M, Ghannane H, Ait Ben Ali S. Spinal intramedullary arachnoid cyst in children. Pediatr Neurosurg. 2008;44(3):243-6.

10. Iwahashi H, Kawai S, Watabe Y, Chitoku S, Akita N, Fuji T, et al. Spinal intramedullary ependymal cyst: a case report. Surg Neurol. 1999;52(4):357-61.

11. Pianetti Filho G, Fonseca LF. High medular compression caused by neurenteric cyst. Report of a case. Arq Neuropsiquiatr. 1993;51(2):253-7.

12. Clifton AG, Stevens JM, Kapoor R, Rudge P. Spinal cord sarcoidosis with intramedullary cyst formation. Br J Radiol. 1990;63(754):805-8.

13. Tacconi L, Arulampalam T, Johnston FG, Thomas DG. Intramedullary spinal cord abscess: case report. Neurosurgery. 1995;37(4):817-9.

14. Garg RK, Nag D. Intramedullary spinal cysticercosis: response to albendazole: case reports and review of literature. Spinal Cord. 1998;36(1):67-70.

15. Tsang VC, Brand JA, Boyer AE. An enzyme-linked immunoelectrotransfer blot assay and glycoprotein antigens for diagnosing human cysticercosis (Taenia solium). J Infect Dis. 1989;159(1):50-9.

16. Mohanty A, Venkatrama SK, Das S, Das BS, Rao BR, Vasudev MK. Spinal intramedullary cysticercosis. Neurosurgery. 1997;40(1):82-7.

17. Homans J, Khoo L, Chen T, Commins DL, Ahmed J, Kovacs A. Spinal intramedullary cysticercosis in a five-year-old child: case report and review of the literature. Pediatr Infect Dis J. 2001;20(9):904-8.

18. Corral I, Quereda C, Moreno A, López-Vélez R, Martínez-San-Millán J, Guerrero A, et al. Intramedullary cysticercosis cured with drug treatment. A case report. Spine (Phila Pa 1976). 1996;21(19):2284-7.

19. Jung H, Hurtado M, Medina MT, Sanchez M, Sotelo J. Dexamethasone increases plasma levels of albendazole. J Neurol. 1990;237(5):279-80.

20. Chhiber SS, Singh B, Bansal P, Pandita KK, Razdan S, Singh J. Intramedullary spinal cysticercosis cured with medical therapy: case report and review of literature. Surg Neurol. 2009;72(6):765-8.

21. Savage JJ, Casey JN, McNeill IT, Sherman JH. Neurenteric cysts of the spine. J Craniovertebr Junction Spine. 2010;1(1):58-63.

22. De Sousa AA, Dantas FL, Vega MG, Pereira WF, Souza C. Cisticercose intramedular. Arq Neuropsiquiatr. 1999;57(2):301-5.

Correspondence address Audrey Beatriz Santos AraujoAv. Bernardo Vasconcelos, 2600/304, Ipiranga31160-440 – Belo Horizonte, MG, Brasil Telefone: (055 31) 3344-4838E-mail: franciscoaudrey@uol.com.br

Spinal intramedullary cysticercosis: case reportAraujo ABS et al.

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Craniotomia descompressiva: análise crítica baseada em relatos de casoMarco Antônio Rocha Júnior¹, Camila Maria Alves Fernandes², Érica Antunes Naves², Gustavo Alberto Rodrigues Costa²

Hospital Semper – Serviço Médico Permanente, Faculdade de Ciências Médicas de Minas Gerais, Belo Horizonte, MG, Brasil.

RESUMOEntende-se por infarto maligno aquele que acomete mais da metade do território da artéria cerebral média, atingindo níveis de mortalidade de até 80%. A craniotomia descompressiva tem se mostrado como técnica operatória capaz de reduzir significativamente essas taxas. No entanto, persistem na literatura muitas dúvidas quanto à indicação do procedimento relacionadas a idade, hemisfério cerebral acometido, time cirúrgico e status neurológico pré-operatório. Analisamos 10 pacientes vítimas de acidente vascular cerebral (AVC) isquêmicos extensos, tratados no hospital SEMPER-BH, levando-se esses fatores em consideração. Concluímos que a idade e o quadro neurológico prévio ao momento cirúrgico são os dois fatores mais importantes no prognóstico do paciente submetido à craniotomia descompressiva.

PALAVRAS-CHAVECraniotomia, craniectomia descompressiva, acidente vascular cerebral, infarto cerebral.

ABSTRACT Decompressive cranotomy: critical analysis based on case reportsIt is understood that malignant infarction affects more than half of the middle cerebral artery territory and reaches mortality rates up to 80%. A decompressive craniotomy has been recommended as the surgical technique that can significantly reduce these rates. However, many questions persist in the literature as the indication of the procedure related to age, hemisphere affected, surgical time and preoperative neurological status. We analyzed 10 patients who suffered extensive ischemic stroke treated in hospital SEMPER-BH taking these factors into consideration. We conclude that age and neurological status prior to the surgical time are the two most important factors in the prognosis of patients undergoing decompressive craniotomy.

KEYWORDS Craniotomy, decompressive craniectomy, stroke, cerebral infarction.

1 Mestre em Clínica Médica pela Santa Casa de Belo Horizonte, Professor da Disciplina de Neuroanatomia da Faculdade de Ciências Médicas de Minas Gerais (FCMMG), Belo Horizonte, MG, Brasil.

2 Monitor(a) da Disciplina de Neuroanatomia da FCMMG, Belo Horizonte, MG, Brasil.

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Introdução

Entende-se por infarto maligno a isquemia que abrange mais do que a metade do território da artéria cerebral média.1 Outros autores consideram a isquemia de pelo menos dois terços dessa.2-4 Esses extensos even-tos correspondem a 10% a 15% dos acidentes vasculares supratentoriais.2-5 Fonte cardioembólica, oclusão da artéria carótida interna e dissecção da artéria carótida interna são as principais fontes do acidente vascular cerebral (AVC) maligno.6

Os infartos cerebrais extensos levam à deteriorização clínica progressiva devido ao aumento do “brain sweling”, aumento da pressão intracraniana (PIC) e herniação cerebral, chegando a um índice de mortalidade superior a 80%.1,2,4,6-8 Nenhuma terapia medicamentosa se provou eficiente em prevenir herniação cerebral e melhorar o prognóstico do paciente após um AVC maligno.9

Diversos estudos sugerem um benefício substancial da craniotomia descompressiva (CD), reduzindo a morta-lidade de 67% a 88% dos infartos malignos para 34%.2,7

A descompressão craniana ampla cria espaço com-pensatório para acomodar o edema cerebral, reverte ou previne as herniações cerebrais, normaliza a PIC, melhora a perfusão da zona de penumbra, prevenindo danos teciduais secundários.4,7

Casuística e resultados

Foram analisados dez pacientes vítima de AVC malignos internados no hospital Semper-BH, todos tratados pelo autor. Desses, oito pacientes foram sub-metidos à craniotomia descompressiva.

• Dois pacientes foram tratados conservadora-mente, pois não evoluíram comhipertensãointracraniana.

• Entreospacientesoperados, amédiade idadefoide61,8anos (42-82).Ametadedeles tinhamenosde60anos.

• Ametadedospacientes teveacometimentodohemisférioesquerdo.

• Dosoitopacientesoperados, três (37,5%)evo-luíramparaóbito.Nenhumóbito teve relaçãodiretacomoatocirúrgicoesimacomplicaçõessecundárias.

• O tempomédio de internação dos pacientessobreviventes foide47dias.TempomédiodeinternaçãoemCTIfoide16dias.

• Otempomédiodeinternaçãodospacientesqueevoluíramparaóbitofoide13dias.

• Todosospacientesoperadosforammonitoriza-doscommonitorintraparenquimatosodepressão

intracranianaportrêsdias.Nenhumapresentouhipertensãointracranianadocumentadanopós--operatório.

• Umpacienteapresentounecrosedecourocabelu-docomnecessidadederotaçãoderetalho.

• Timecirúrgico:cincopacientesforamoperadosnasprimeiras24horas,umcom48horas,doiscom72horas.

• Todosostrêspacientesqueevoluíramparaóbitoforamoperadosnasprimeiras24horas.

• Opacientesobreviventedepiorcapacidadefun-cional(índicedeBarthelde10)foioperadonasprimeiras24horas.

• Otempomédiodeinternaçãodosdoispacientestratadosconservadoramente foide9e10dias,respectivamente.

Discussão

Apesar do pequeno número de casos em nossa série, pudemos analisar diferentes pontos discutidos pela literatura.

DESTINY e DECIMAL foram os primeiros estudos randomizados e prospectivos a demonstrarem que a he-micraniectomia reduz significativamente a mortalidade em AVC extensos.7,9 DECIMAL TRIAL (Decompressive Craniectomy in Malignant Midlle Cerebral Artery Infarction) mostrou que, entre 38 pacientes rando-mizados, a taxa absoluta de mortalidade foi reduzida para mais da metade no grupo operado comparado com o tratamento conservador.9 Em nossa série, a taxa de mortalidade foi de 37,5%, próxima à da literatura.

São fortes as evidências na redução da mortalidade proporcionada com a craniotomia descompressiva. Os estudos atuais estão voltados mais com a análise da seleção dos pacientes a serem operados. Assim sendo, permanecem ainda muitas controvérsias em relação à sua indicação.

Idade

Muitos estudos confirmam que a idade é o fator mais importante a influenciar o prognóstico da craniotomia descompressiva.4,5 Fiorot Junior et al.5 demonstraram uma mortalidade de 7,7% em pacientes com menos de 60 anos e de 33% naqueles mais velhos. Yang et al.1 questionam a efetividade do procedimento na popula-ção acima de 60 anos.

Chen et al.2 demonstraram uma mortalidade de 25,6% na população acima de 60 anos e de apenas 9,5% no grupo com menos de 60 anos. Demonstraram, ainda,

Craniotomia descompressiva: análiseRocha Júnior MA et al.

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que 46,2% do grupo com mais de 60 anos tiveram um índice de Barthel (prognóstico funcional) maior ou igual a 60, enquanto 94,4% dos pacientes com menos de 60 anos atingiram esse índice na mesma escala.

Fiorot Junior et al.5 demonstraram um prognóstico funcional pobre em 80% dos 75 pacientes avaliados com mais de 50 anos, enquanto no grupo mais jovem isso ocorreu em apenas 32%.

Em nossa série, quatro pacientes tinham mais de 60 anos. A metade (50%) desses pacientes evoluiu para óbito. Um paciente teve alta com índice Barthel de dez. O quarto paciente com 72 anos apresentou-se com índice de Barthel de 60 no momento da alta.

Na população abaixo de 60 anos, a mortalidade foi de 25% (um caso em quatro). O prognóstico funcional dos outros três foi superior a 60 na escala de Barthel.

Assim como na literatura, a mortalidade e a morbi-dade do grupo acima de 60 anos foram muito superiores ao grupo mais jovem, questionando-se a indicação da cirurgia na população mais idosa. No entanto, uma pa-ciente de 72 anos apresentou bom prognóstico funcional após a descompressão.

Apesar de os dados mostrarem uma tendência de se indicar a hemicraniectomia apenas nos pacientes abaixo de 60 anos, os estudos randomizados como o DESTINY e o DECIMAL foram realizados apenas na população abaixo dessa idade, sendo ainda impossível definir um limite de idade em que a craniotomia descompressiva não deve ser realizada.7

Hemisfério cerebral acometido

Autores concordam que o acometimento do hemis-fério esquerdo não deve ser um critério de exclusão à craniotomia descompressiva.4,6 Estudos não demons-traram diferença significativa na qualidade de vida entre a craniotomia do hemisfério cerebral esquerdo ou direito.10 Schwab et al.8 e Yang et al.1 relataram melhora da hemiplegia e da afasia após realização da craniotomia descompressiva.

Em nossa série, 50% dos pacientes tiveram acometi-mento do lado esquerdo. Dois dos três óbitos ocorreram em pacientes com AVC à direita.

Time cirúrgico

Chen et al.2 afirmam que o momento de se realizar a CD é um fator crucial no infarto maligno da artéria cerebral média. As cirurgias realizadas nas primeiras 24 horas após um AVC maligno mostram taxas de morta-lidade menor e melhor prognóstico funcional do que quando realizadas após esse intervalo.2,4,8

Mellado et al.3 mostraram mortalidade de 35% nos pacientes operados com sinais clínicos de herniação

cerebral e de apenas 16% nos pacientes operados antes da instalação desses sinais. Mori et al.11 tiveram taxas de mortalidade de 1 a 6 meses de 17,2% a 27,6% no grupo com sinais de herniação e de apenas 4,8% a 19% nos pacientes sem compressão do tronco. Antuña-Ramos et al.4 demonstraram que todos os pacientes operados com desvio da linha média maior que 10 mm faleceram.

No estudo DESTINY, excluíram-se os pacientes com Glasgow < 6, com index de Barthel < 95 ou pacientes com midríase bilateral.7 Kilincer et al.12 e Antuña-Ramos et al.4 mostraram que o Glasgow > 8 no pré-cirúrgico é um importante fator de prognóstico favorável.

Apesar das evidências favoráveis à realização da cirurgia precoce (antes de 24 horas), considerações devem ser feitas. Na análise de Fiorot Junior et al.5 em que 18 pacientes foram submetidos à craniotomia descompressiva, a mortalidade entre o grupo operado e o não operado não foi diferente, apesar de mais da metade dos pacientes ter sido submetida à cirurgia com menos de 24 horas. O autor atribui ao resultado pobre o fato de todos os pacientes terem sido operados com baixo nível de consciência e quase a metade deles já com anisocoria.

Em nossa série, 62,5% (cinco) dos pacientes foram operados com menos de 24 horas. Desses, 60% (três) evoluíram para óbito. No entanto, dois deles tinham mais de 60 anos e outro foi operado com Glasgow menor do que oito.

No grupo operado com mais de 24 horas, nenhum faleceu e todos tiveram bom prognóstico funcional.

Atribuímos essa discrepância não ao time, mas sim a idade e ao quadro neurológico prévio à descompressão.

Consideramos o momento cirúrgico ideal não o “relógio”, mas o momento imediato ao rebaixamento da consciência, antes de sinais neurológicos de herniação (Glasgow inferior a 9, anisocoria, descerebração).

Alguns autores ainda sustentam que a cirurgia pre-coce pode incluir pacientes que não a requerem, o que explica em parte o melhor prognóstico. Em nossa série, dois pacientes vítimas de AVC extensos não evoluíram com sinais clínicos ou de imagem de hipertensão in-tracraniana (Figura 1A-C). Foram tratados apenas com medidas suportivas, recebendo alta precoce com nove e dez dias de internação. Acreditamos que a cirurgia precoce para todos os AVCs malignos não é uma boa indicação.

Técnica cirúrgica

Em relação à técnica operatória não há divergências. A craniotomia deve ser ampla, com mais de 12 cm de diâmetro, com remoção dos ossos frontal, parietal, tem-poral e escama do occipital. Abertura dural a seguir1,3,4,7 (Figuras 2A,B e 3).

Craniotomia descompressiva: análiseRocha Júnior MA et al.

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253Craniotomia descompressiva: análiseRocha Júnior MA et al.

Consideramos a idade e o quadro neurológico prévio ao momento cirúrgico, os dois fatores mais importantes no prognóstico do paciente submetido à craniotomia descompressiva. Em relação ao “time cirúrgico”, deduzimos que o status neurológico é mais importante que o “relógio”. A descompressão realizada antes de uma descompensação neurológica grave (Glas-gow menor que nove, anisocoria, descerebração) parece garantir um bom prognóstico funcional.

Conflito de interesses

Os autores declaram que não houve conflito de interesses na execução do artigo.

Referências

1. Yang XF, Yao Y, Hu WW, Li G, Xu JF, Zhao XQ, et al. Is decompressive craniectomy for malignant middle cerebral artery infarction of any worth? J Zhejiang Univ Sci B. 2005;6(7):644-9.

2. Chen CC, Cho DY, Tsai SC. Outcome and prognostic factors of decompressive hemicraniectomy in malignant middle cerebral artery infarction. J Chin Med Assoc. 2007;70(2):56-60.

3. Mellado TP, Castillo FL, Campos PM, Bugedo TG, Dougnac LA, Andresen HM. [Decompressive hemicraniectomy for malignant middle cerebral artery infarction. Report of two cases]. Rev Med Chil. 2005;133(4):447-52.

4. Antuña-Ramos A, Alvarez-Vega MA, Seijo-Fernández F, Calleja-Puerta S, González-Delgado M, Torres-Campa JM, et al. [Surgical treatment of the stroke in the middle cerebral artery]. Rev Neurol. 2009;49(7):354-8.

5. Fiorot Junior JA, Silva GS, Cavalheiro S, Massaro AR. Use of decompressive craniectomy in the treatment of hemispheric infarction. Arq Neuropsiquiatr. 2008;66(2A):204-8.

6. Nobre MC, Monteiro M, Albuquerque AC, Veloso AT, Mendes VA, Silveira MF, et al. [Decompressive craniectomy for treatment of intracranial hypertension secondary to large ischemic cerebral infarction: analysis of 34 cases]. Arq Neuropsiquiatr. 2007;65(1):107-13.

7. Jüttler E, Schwab S, Schmiedek P, Unterberg A, Hennerici M, Woitzik J, et al. Decompressive Surgery for the Treatment of Malignant Infarction of the Middle Cerebral Artery (DESTINY): a randomized, controlled trial. Stroke. 2007;38(9):2518-25.

8. Schwab S, Steiner T, Aschoff A, Schwarz S, Steiner HH, Jansen O, et al. Early hemicraniectomy in patients with complete middle cerebral artery infarction. Stroke. 1998;29(9):1888-93.

9. Vahedi K, Vicaut E, Mateo J, Kurtz A, Orabi M, Guichard JP, et al. Sequential-design, multicenter, randomized, controlled trial of early decompressive craniectomy in malignant middle cerebral artery infarction (DECIMAL Trial). Stroke. 2007;38(9):2506-17.

10. Gupta R, Connolly ES, Mayer S, Elkind MS. Hemicraniectomy for massive middle cerebral artery territory infarction: a systematic review. Stroke. 2004;35(2):539-43.

Figura 3 – Incisão de Becker.

Figura 1 – Tomografia computadorizada de crânio. (A) Após 24 horas do AVC. (B) Após 48 horas. (C) Após 120 horas.

Figura 2 – Tomografia computadorizada de crânio pós- -operatória. (A) Axial com craniectomia ampla no sentido

ântero-posterior. (B) Em AP mostrando craniectomia basal do osso temporal.

Craniectomias com menos de 10 centímetros estão relacionadas a uma incidência maior de infartos pa-renquimatosos e hemorragias.6 A ressecção do tecido cerebral infartado não tem sido recomendada.6,7

Em nossa série, utilizamos da incisão de Becker (ponto de interrogação invertido), considerando-a prática, rápida, com boa exposição do crânio, permi-tindo craniectomia basal da fossa média, essencial para prevenção de hérnia de úncus. No entanto, tivemos um paciente com necrose do couro cabeludo.

A incisão em T tem sido utilizada para se minimizar a necrose do couro cabeludo. Percebemos, no entanto, uma desvantagem dessa técnica. No momento da cranioplastia, obriga-se a incisão da pele sem o osso subjacente no eixo vertical da incisão.

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11. Mori K, Nakao Y, Yamamoto T, Maeda M. Early external decompressive craniectomy with duroplasty improves functional recovery in patients with massive hemispheric embolic infarction: timing and indication of decompressive surgery for malignant cerebral infarction. Surg Neurol. 2004;62(5):420-9.

12. Kilincer C, Asil T, Utku U, Hamamcioglu MK, Turgut N, Hicdonmez T, et al. Factors affecting the outcome of decompressive craniectomy for large hemispheric infarctions: a prospective cohort study. Acta Neurochir (Wien). 2005;147(6):587-94.

Endereço para correspondênciaÉrica Antunes NavesAlameda dos Cristais, 97Vila Del Rey34000-000 – Nova Lima, MG, BrasilTelefone: (31) 8887-1577E-mail: eanaves@hotmail.com

Craniotomia descompressiva: análiseRocha Júnior MA et al.

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Hemangioma cavernoso: relato de casoEduardo Queirós Miranda1, José Edison da Silva Cavalcante2, Zacarias Calil3, Giordano Queirós Miranda1

Hospital Santa Mônica, Goiânia, GO, Brasil.

RESUMOO hemangioma cavernoso é uma neoformação vascular benigna de origem congênita, caracterizando pela formação de grandes canais e espaços vasculares preenchidos com sangue. O caso relatado no estudo chama atenção não só devido à magnitude da tumoração e ao comprometimento vascular, mas também pelo tempo de permanência da lesão, desde os 10 anos de idade. O tratamento para essa lesão varia com o tamanho, risco de ruptura do hemangioma e com a sintomatologia do paciente. As condutas que podem ser utilizadas são: ressecção cirúrgica; embolização arterial; enucleação cirúrgica e radioterapia. A raridade e complexidade do caso, somados à dificuldade de tratamento encontrada pela paciente no decorrer desses 20 anos de evolução tumoral, foram fatores que corroboraram para a apresentação desse caso.

PALAVRAS-CHAVEHemangioma, hemangioma cavernoso, neoplasias.

ABSTRACTCavernous hemangioma: case reportThe cavernous hemangioma is a benign vascular neoformation of congenital origin, characterizing by the formation of large vascular spaces filled with blood. The case reported in this study differentiates itself from other cases of hemangiomas, not only because of the magnitude of the tumor and the vascular compromise, but also due to the time of permanence that this tumor was lodged since she was 10. The treatment for this type of injury varies with the size and risk of a rupture of the hemangioma, and with the symptoms of the patient. Surgical resection, artery embolization, surgical enucleation and radiotherapy can be chosen by the doctor as alternatives for the treatment. The rarity and complexity of this case, added to the difficulty of treatment found by the patient during those 20 years of tumor development, compose the factors that corroborated to the presentation of this case.

KEYWORDSHemangioma, cavernous hemangioma, neoplasms.

1 Neurocirurgião do Hospital Santa Mônica, Goiânia, GO, Brasil.2 Neurocirurgião, chefe do Serviço de Residência de Neurocirurgia do Hospital Santa Mônica, Goiânia, GO, Brasil.3 Cirurgião pediátrico da Femina Maternidade, Goiânia, GO, Brasil.

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Introdução

Hemangiomas cavernosos são proliferações benig-nas congênitas dos vasos sanguíneos, sendo diferencia-dos dos demais hemangiomas pela formação de grandes canais e espaços vasculares com sangue.1

Definidos histologicamente como massas bem deli-mitadas, sem cápsula, e formados por grandes espaços vasculares cavernosos preenchidos de sangue, parcial ou completamente, e separados por uma escassa quan-tidade de tecido conjuntivo.2

Os angiomas cavernosos são geralmente oligossin-tomáticos, mas podem causar déficit neurológico súbito de maior gravidade pela ocorrência de trombose intra-vascular ou ruptura de canais levando a sangramentos intralesionais.3

A patogênese desses tumores é incerta, uma vez que exames complementares não mostram relação entre o hemangioma e a circulação patológica.1 Assim, é im-portante ressaltar que os angiomas cavernosos não são diagnosticados pela tomografia, e o exame ideal para sua detecção é a ressonância magnética de crânio.4

O caso citado visa mostrar a magnitude da tu-moração, o comprometimento vascular e o tempo de permanência da lesão sem tratamento (Figura 1).

Relato de caso

Paciente, sexo feminino, 30 anos de idade, parda, com tumoração em região frontotemporal direita (Fi-guras 1, 2 e 3) desde os 10 anos de idade.

Relatou início do tratamento desde os 10 anos, com realização de angiografia cerebral digital e embolização de vasos relacionados à tumoração, que nos últimos cinco anos cresceu progressivamente atingindo cerca de 12 centímetros.

Há três meses realizou outras embolizações em ramos da artéria carótida externa.

Discussão

Hemangioma é uma neoformação vascular be-nigna, de origem congênita,5 que se caracteriza pela proliferação de vasos sanguíneos, sendo mais comum na pele e em mucosas. Apesar de estudos em 1.308 le-sões demonstrarem que a região de cabeça e pescoço é acometida em 56% dos casos, os hemangiomas podem localizar-se também em diferentes regiões e órgãos, como em ossos, músculos, sistema nervoso central e intestino grosso. Essa anomalia é mais comum no nascimento e na infância, podendo ocorrer também em adultos.5

Os hemangiomas são divididos, histologicamente, dependendo do tamanho microscópico dos vasos em: cavernosos e capilares.1 A forma cavernosa é menos frequente; são maiores, menos circunscritos e usual-mente envolvem estruturas profundas, situação na qual são localmente destrutivos, não costumando regredir. É representado como uma massa esponjosa vermelho--azulada, formada por grandes espaços vasculares ca-vernosos preenchidos por sangue e separados por uma pequena quantidade de tecido conjuntivo.

Figura 1 – Ressonância magnética de crânio com corte axial demonstrando tumoração em região frontoparietal direita.

Figura 2 – Angiografia cerebral digital demonstrando intensa vascularização do tumor.

Figura 3 – Pré-operatório.

Hemangioma cavernosoMiranda EQ et al.

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257Hemangioma cavernosoMiranda EQ et al.

O quadro clínico dependerá da localização e do tamanho da lesão.1 Para os grandes hemangiomas com risco de ruptura ou para pacientes sintomáticos, as condutas utilizadas são ressecção cirúrgica (Figuras 4, 5 e 6), embolização arterial, enucleação cirúrgica e radioterapia. A cirurgia (Figuras 4 e 5), no entanto, deve ser indicada como última opção em circunstâncias de lesões sangrantes ou crescimento progressivo.6 A embo-lização prévia pode auxiliar no controle intraoperatório nas ressecções em locais de difícil acesso ou extensas. Já a radioterapia é, inicialmente, contraindicada para tratamentos de tumores na infância, devido seus efeitos colaterais.

Relatamos o caso de uma mulher de 30 anos com uma massa palpável em região temporal direita, com diagnóstico de hemangioma cavernoso extra-axial confirmado pelo exame histopatológico. Apesar de observarmos na literatura que a maioria dos casos de hemangioma cavernoso é assintomática e com possi-bilidades de involução, o quadro clínico apresentou-se com alguns sintomas e uma evolução do tamanho da lesão incomum para esse tipo de lesão, justificando a abordagem terapêutica (Figuras 4 e 5).

Considerações finais

A neoformação vascular congênita relatada é um caso raro em que a paciente apresentava uma lesão tumoral extensa, sintomática, desde os 10 anos de idade, diferente da maioria dos casos publicados pela literatura.

Na tentativa de diminuir a irrigação da lesão, foram realizadas três sessões de embolização. A última tentati-va, através da artéria carótida externa, que emitia ramos para o tumor, conseguiu amenizar o processo de vas-cularização e permitir a ressecção cirúrgica com maior segurança. A cirurgia foi realizada no Hospital Santa Mônica, Goiânia, GO. A paciente (Figura 6) encontra--se assintomática e sem lesões neurológicas evidentes.

Casos de hemangioma cavernoso extra-axial que atinge o músculo temporal, como no presente estudo, são raros. Isso mostra a complexidade do quadro rela-tado, desafiando inicialmente o tratamento para alguns cirurgiões.

Conflito de interesses

Os autores declaram inexistência de conflito de interesses na realização deste trabalho.

Figura 4 – Ressecção cirúrgica de hemangioma cavernoso extra-axial.

Figura 5 - Tumor após a ressecção cirúrgica.

Figura 6 – Pós-operatório (10 dias).

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Referências

1. Alcantara MP, Lazarini PR, Veiga JC, Barboza ES, Lancellotti CL. Cerebellopontine angle cavernous hemangioma. Rev Bras Otorrinolaringol. 2006;72(6):850.

2. Silva FM, Andrade FB, Figueiredo PJ. Hemangioma. Unimep. 2000;12(1/2):57-9.

3. Luis MT, Rosa JS, Tâmega IE. Hemangioma cavernoso em pediatria. Rev Fac Ciênc Méd Sorocaba. 2004;6(1):34-7.

4. Marambaia PP, Santos OM, Gomes AM, Melo TF, Francisco TR, Araújo AH. Hemangioma cavernoso de seio maxilar. Relato de caso. Arq Int Otorrinolaringol. 2007;11(4):485-7.

5. Pedreira AV, Silva CI, Freitas FJ, Barbosa VA, Machado MA Jr. [Intramedullary cavernous angioma of the spinal cord: case report]. Arq Neuropsiquiatr. 2004;62(2A):360-2.

6. Gordon CR, Crockard HA, Symon L. Surgical management of spinal cord cavernoma. Br J Neurosurg. 1995;9(4):459-64.

Endereço para correspondênciaEduardo Queirós MirandaRua do Bordalo, quadra 58, lote 5Privê Atlântico74343-110 – Goiânia, GO, BrasilTelefone: (62) 8286-9000E-mail: eqm81@yahoo.com.br

Hemangioma cavernosoMiranda EQ et al.

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Low back pain and fever as the first symptoms of AIDS: case reportCarlos Umberto Pereira¹, Alyne Andrade Lima², Stephanie Chagas Feitosa²

Department of Medicine, Federal University of Sergipe (UFS), Service of Neurosurgery, HUSE, Aracaju, SE, Brazil.

ABSTRACT Each year, the number of acquired immunodeficiency syndrome (AIDS) cases increases significantly. The first symptoms of HIV infection can be variable, which difficulties the diagnosis at this stage. We report the case of a male patient, 46 year-old, presenting lumbar pain and fever for five days, no more complaints. Neurological examination and computed tomography (CT) of the lumbar spine normal. Serology for HIV showed positive. It started antiretroviral therapy obtaining resolution of the previous condition. The majority of HIV-infected patients present acute retroviral syndrome (ARS) early in infection. This syndrome includes nonspecific symptoms as fever, fatigue, arthralgia, myalgia, headache and anorexia. In seropositive patients, pain is a common symptom, bur poorly treated. The pain main appear in all stages of the disease, more frequent in advanced ones. The main sites of pain are head, legs and lower back. The symptomatic treatment of pain should be initiated quickly, even though the etiology is not possible. The treatment of pain in HIV patients may be diverse and requires polytherapy in most of cases. It is necessary to keep a high level of suspicion in all patients who presents compatible symptoms and reports recent risk behaviors. The early diagnosis and treatment are the key to good quality of life for these patients.

KEYWORDSAcquired immunodeficiency syndrome, diagnosis, low back pain.

RESUMODor lombar e febre como primeiros sintomas de SIDA: relato de casoO número de casos de SIDA no mundo aumenta a cada ano. Os primeiros sintomas da infecção pelo vírus HIV podem ser bastante variados, tornando o diagnóstico difícil nessa fase. É relatado o caso de um paciente do sexo masculino, 46 anos, apresentando dor lombar e febre por cinco dias, sem mais queixas. Exame neurológico e tomografia computadorizada (TC) de coluna lombar sem alterações. Sorologia para HIV com resultado reagente. Iniciada terapia antirretroviral com resolução do quadro anterior. A maioria dos pacientes infectados pelo HIV apresenta síndrome retroviral aguda (SRA) no início da infecção. Essa síndrome inclui sintomas inespecíficos como febre, fadiga, artralgia, mialgia, cefaleia e anorexia. Em pacientes soropositivos, a dor é um sintoma comum, mas ainda pouco tratada. A dor pode aparecer em todos os estágios da doença, mais frequente em estágios avançados. Os principais sítios de dor são cabeça, pernas e região lombar. O tratamento sintomático da dor deve ser iniciado rapidamente, mesmo que o diagnóstico etiológico não seja possível. O tratamento da dor em pacientes HIV pode ser bastante diversificado, necessitando de politerapia na maioria das vezes. É necessário manter um alto nível de suspeição em todos os pacientes com sintomas compatíveis e que relatam comportamento de risco recente. O diagnóstico e o tratamento precoces são fundamentais para uma boa qualidade de vida ao paciente.

PALAVRAS-CHAVESíndrome da imunodeficiência adquirida, diagnóstico, dor lombar.

1 Professor, Department of Medicine, Federal University of Sergipe (UFS), a neurosurgeon at the Emergency Hospital of Sergipe (HUSE), Aracaju, SE, Brazil.

2 Medical Student of UFS, Aracaju, SE, Brazil.

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Introduction

The number of people infected with HIV has in-creased in recent years. According to the World Health Organization (WHO) estimates that in 2010 there were 34 million people infected, while deaths number 1.8 million at the same year.1

The period between HIV infection and the manifestation of acquired immunodeficiency syndrome (AIDS) is not well defined and can last for months and even years. The initial symptoms presented differ greatly among patients and can range from fever, malaise, lethargy, anorexia, arthralgia, headache and generalized lymphadenopathy.2 In this paper, we describe a case for AIDS who had presented pain and fever as first symptoms.

Case report

Patient, male, 46-year-old, married, businessman, previously healthy. The patient presented to emergency department because of a five-day history of moderate low back pain and fever; he had not headache or vo-miting. On examination, the patient was in a good general evaluation, presenting fever, his temperature was 38.5oC. Neurological examination showed no focal deficits. Urinalysis for suspected urinary tract infection showed normal results. Computed tomography (CT) of lumbar spine showed normal. HIV serology performed by ELISA test present positive result that was confirmed by Western Blot test. The test to detect viral load showed 4,000 copies of HIV viruses per ml. The CD4 count was 330 per mm3. Then the treatment was initiated using specific antiretroviral therapy with zidovudine and efavirenz. The patient was discharged after three days obtaining resolution of the previous condition and continues ambulatory treatment.

Discussion

Most HIV-infected patients suffer from acute retro-viral syndrome (ARS) at the beginning of the infection. This syndrome includes nonspecific symptoms flu-like as fever, fatigue, arthralgia, myalgia, headache and anorexia.3,4 Events occurring during ARS are important to determine the natural course of the disease.4 The diagnosis of ARS provides an opportunity to reduce opportunistic infections, introduce antiretroviral tre-atment at the right moment and prevent infection of the patient´s partner.5

The diagnosis of ARS may be not so that easy. Sometimes the tests for viruses detection can be false negatives. Therefore, it is necessary that health professionals keep a high level of suspicion in all patients with compatible symptoms and who report recent risk behavior.6,7

The medical literature describes a wide range of clinical manifestations of primary infection, with fever and rash as the main signals.8 Neurological manifestations as brachial neuritis, peripheral neuropathy, facial palsy, lymphocytic meningitis and encephalopathy were also observed.9

In HIV seropositive patients, pain is a debilitating symptom very common, but it is still underestimated and poorly treated.10 Among them, women relate more pain than men.11 The pain may appear in all stages of the disease, more frequently in advanced ones, and its prevalence is as high as in oncologic patients.12 Progression to the final stage of the disease is influences by the severity of the symptoms of primary HIV infection, the duration of the disease and the presence of neurological symptoms.13

The different components of pain may vary according to the mode of transmission and disease treatment. It was seen more reports of pain in patients injecting drug users compared to other modes of transmission.14 Besides the difference in pain intensity, pain sites also differ according to type, for example drug users present more pain as esophagitis and headache while non-users have more pain related to Kaposi’s Sarcoma. The common sites of pain in both categories are abdominal and neuropathic.15

The pain can also present as a clinical manifestation of common mental disorders in primary infection with HIV, mainly headache, back pain and abdominal pain that may be atypical or show little response to treatment.16

The main sites of pain in HIV positive patients are head, legs and back.17 Low back pain in immunosup-pressed patients can be explained as a symptom of ARS, as a manifestation of neuropathy or even as a possible symptom of Kaposi’s Sarcoma and vertebrae lesion and spinal compression.18

In the case reported, the symptoms low back pain and fever are included in the symptoms of primary HIV infection, most likely manifestation of ARS. The suspicion for HIV infection was highly significant to the problem determination.

Symptomatic treatment of pain should be started even IF the diagnosis isn’t completed, to preserve the patient. In case of etiological treatment is not possible, it should remain symptomatic treatment.19 The treatment of pain in HIV patients may be quite diverse. The answer to only one drug is not very effective and it can

Low back pain in AIDS: case reportPereira CU et al.

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261Low back pain in AIDS: case reportPereira CU et al.

be necessary using multiple agents as amitriptyline, gabapentin, morphine and cannabis.20

The variety of early symptoms of AIDS is a point that should be carefully studied. The HIV viruses tests must be done in patients who present nonspecific symptoms as pain without apparent cause, especially in groups considered at risk. It is important to point AIDs as differential diagnosis in these cases.

Diagnosis and early appropriate treatment are the key to a good quality of life to patients. A multidisciplinary approach to pain management should be instituted, so it increases the chance of good recovering.

Competing interests

The authors declare that they have no competing interests.

References

1. World Health Organization (WHO). Data and statistics. Available at: <http://www.who.int/hiv/data/en/>. Accessed on: Feb 11, 2013.

2. Cooper DA, Gold J, Maclean P, Donovan B, Finlayson R, Barnes TG, et al. Acute AIDS retrovirus infection. Definition of a clinical illness associated with seroconversion. Lancet. 1985;1(8428):537-40.

3. Guidelines for the use of antiretroviral agents in HIV-infected adults and adolescents. Department of Health and Human Services and Henry J. Kaiser Family Foundation. MMWR Recomm Rep. 1998;47(RR-5):43-82.

4. Zetola NM, Pilcher CD. Diagnosis and management of acute HIV infection. Infect Dis Clin North Am. 2007;21(1):19-48.

5. Sudarshi D, Pao D, Murphy G, Parry J, Dean G, Fisher M. Missed opportunities for diagnosing primary HIV infection. Sex Transm Infect. 2008;84(1):14-6.

6. Dubrow R, Sikkema KJ, Mayer KH, Bruce RD, Julian P, Rodriguez I, et al. Diagnosis of acute HIV infection in Connecticut. Conn Med. 2009;73(6):325-31.

7. Soogoor M, Daar ES. Primary HIV-1 infection: diagnosis, pathogenesis, and treatment. Curr Infect Dis Rep. 2005;7(2):147-53.

8. Hecht FM, Busch MP, Rawal B, Webb M, Rosenberg E, Swanson M, et al. Use of laboratory tests and clinical symptoms for identification of primary HIV infection. AIDS. 2002;16(8):1119-29.

9. Mahé A, Bruet A, Chabin E, Fendler JP. Acute rhabdomyolysis coincident with primary HIV-1 infection. Lancet. 1989;2(8677):1454-5.

10. Larue F, Fontaine A, Colleau SM. Underestimation and undertreatment of pain in HIV disease: multicentre study. BMJ. 1997;314(7073):23-8.

11. Norval DA. Symptoms and sites of pain experienced by AIDS patients. S Afr Med J. 2004;94(6):450-4.

12. Coughlan M. Pain and palliative care for people living with HIV/AIDS in Asia. J Pain Palliat Care Pharmacother. 2003;17(3-4):91-104.

13. Apoola A, Ahmad S, Radcliffe K. Primary HIV infection. Int J STD AIDS. 2002;13(2):71-8.

14. Del Borgo C, Izzi I, Chiarotti F, Del Forno A, Moscati AM, Cornacchione E, et al. Multidimensional aspects of pain in HIV-infected individuals. AIDS Patient Care STDS. 2001;15(2):95-102.

15. Newshan GT, Wainapel SF. Pain characteristics and their management in persons with AIDS. J Assoc Nurses AIDS Care. 1993;4(2):53-9.

16. Thom R. Common mental disorders in people living with HIV/AIDS. South Afr J HIV Med. 2009;10(3):8-13.

17. Nair SN, Mary TR, Prarthana S, Harrison P. Prevalence of pain in patients with HIV/AIDS: a cross-sectional survey in a South Indian State. Indian J Palliat Care. 2009;15(1):67-70.

18. Di Bella S, Capone A, Olearo F, Johnson E, Chinello P, Baiocchini A, et al. Vertebral lesions from AIDS-Related Kaposi’s sarcoma. Curr HIV Res. 2011;9(4):270-5.

19. Wesselmann U. Pain syndromes in AIDS. Anaesthesist. 1996;45(11):1004-14.

20. Smith HS. Treatment considerations in painful HIV-related neuropathy. Pain Physician. 2011;14(6):E505-24.

Endereço para correspondênciaCarlos Umberto PereiraAv. Augusto Maynard, 245/404Bairro São Jose49015-380 – Aracaju, SE, BrazilE-mail: umberto@infonet.com.br

Arq Bras Neurocir 32(4): 259-61, 2013

Neurocisticercose em tronco cerebral: relato de caso e revisão da literaturaLuiz Eduardo Ribeiro Wanderley Filho¹, Lucas Chaves Lelis¹, Caio Sander Junior¹, Everton Barbosa², Wilson Faglione Junior², Carlos Antônio Guimarães Bastos3

Serviço de Neurocirurgia do Hospital São Rafael, Salvador, BA, Brasil.

RESUMODescrever patologia rara em que há poucos relatos sobre a incidência em tronco cerebral (em torno de 8% dos casos), cujo tratamento adequado resulta em prognóstico favorável. Descrição de tratamento cirúrgico de paciente com neurocisticercose em tronco cerebral. Paciente evoluiu com regressão completa dos sintomas prévios após cirurgia. Na neurocisticercose, a definição do tratamento clínico ou cirúrgico está diretamente relacionada à localização, ao tamanho e ao número de lesões, diminuindo, assim, a mortalidade e a morbidade nessa patologia.

PALAVRAS-CHAVE Neurocisticercose/etiologia, neurocisticercose/fisiopatologia, neurocisticercose/cirurgia, tronco encefálico.

ABSTRACTBrainstem cysticercosis: case report and literature reviewTo describe a rare pathology, where there are few reports on the incidence of brain stem (about 8% of cases), whose proper treatment results in favorable prognosis. Description of surgical treatment of patients with neurocysticercosis in the brainstem. Following the surgery all previous symptoms resolved. In the definition of neurocysticercosis clinical or surgical treatment is directly related to location, size and number of lesions, thus decreasing mortality and morbidity in this disease.

KEYWORDSNeurocysticercosis/etiology, neurocysticercosis/physiopathology, neurocysticercosis/surgery, brain stem.

1 Residentes do Serviço de Neurocirurgia do Hospital São Rafael, Salvador, BA, Brasil.2 Neurocirurgião do Hospital São Rafael, Salvador, BA, Brasil.3 Chefe do Serviço de Neurocirurgia do Hospital São Rafael, Salvador, BA, Brasil.

Arq Bras Neurocir 32(4): 262-4, 2013

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Introdução

A cisticercose é considerada uma epidemia mundial. Segundo a Organização Mundial de Saúde (OMS), 50 milhões de indivíduos estão infectados pelo complexo teníase/cisticercose e 50 mil vão a óbito a cada ano.¹

Cisticercose é a parasitose mais comum que afeta o sistema nervoso central, resultado da infecção humana pelo ovo do parasita Taenia solium.2,3 O cis-ticerco pode apresentar-se sob duas formas: a cística, contendo escólex no seu interior, conhecido como Cysticercus cellulosae e, em cachos com numerosas vesículas, mas sem o escólex, conhecida como Cysti-cercus racemosus.1,3,4

A neurocisticercose acomete indivíduos de ambos os sexos, em todas as faixas etárias, com predomínio entre 11 e 35 anos. As manifestações clínicas mais importantes são: crises epilépticas (62%), síndrome de hipertensão intracraniana (38%), meningite cisticercótica (35%), distúrbios psiquiátricos (11%), forma apoplética e en-darterítica (2,8%) e síndrome medular (0,5%).1,4

As alterações na tomografia de crânio que sugerem neurocisticercose estão na dependência da fase evolutiva da larva. Acredita-se que o cisticerco intraparenquima-toso sofra processo degenerativo em torno de três a seis anos.5,6 A presença de lesão hipodensa com reforço em anel ou lesão isodensa com reforço homogêneo na fase contrastada é indicativa de degeneração do cisticerco. Após degeneração, ocorre depósito lento e progressivo de cálcio, onde o intervalo médio entre a morte do cis-ticerco e calcificação radiologicamente perceptível é de 25 meses. A ressonância magnética é mais sensível na detecção de cisticercos cisternais e intraventriculares, com melhor visualização do escólex.5-7

O aprimoramento nos métodos de diagnósticos por imagem e laboratoriais, assim como medicações antiparasitárias, tem proporcionado um melhor plano terapêutico e qualidade de vida desses pacientes.

Caso clínico

Paciente masculino, 36 anos, natural de Minas Ge-rais, com quadro de vertigem, alteração do equilíbrio e cefaleia holocraniana há dois anos, com piora progressi-va, acompanhado nos últimos três meses do surgimento de hemiparesia esquerda com sinais de liberação pira-midal, sem alterações em nervos cranianos. Internado para a investigação etiológica. Ressonância magnética do encéfalo mostrou lesão hipointensa em T1 (Figura 1) e hiperintensa em T2 (Figura 2) envolvendo pedún-culo cerebral e mesencéfalo à direita, sugerindo lesão

Figura 1 – Ressonância magnética com lesão hipointensa em T1 no tronco cerebral.

Figura 2 – Ressonância magnética com lesão hiperintensa em T2 no tronco cerebral.

Cisticercose em tronco cerebralWanderley Filho LER et al.

Figura 3 – Tomografia do encéfalo pós-operatória.

tumoral cística. Decidido por tratamento cirúrgico devido aos déficits neurológicos em progressão. Rea-lizado acesso subtemporal à direita, com exérese total da lesão, evidenciado em tomografia de crânio (Figura 3), cujo anatomopatológico mostrou tratar-se de neu-rocisticercose. Decidido pelo não uso de albendazol no pós-operatório pelo risco de reação inflamatória em área eloquente. Paciente obteve evolução satisfatória, com recuperação dos déficits prévios e voltando a realizar suas atividades habituais.

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Discussão

Neurocisticercose é dividida nas formas intra e extraparenquimatosa, em que o tratamento clínico é preferível para lesões císticas em áreas não eloquentes, devido à ocorrência de resposta inflamatória local in-duzida pela medicação, aumentando o risco de déficit neurológico.1,4,5 O uso de albendazol (15 mg/kg/dia divi-dido em duas vezes) é mais vantajoso que praziquantel, pois não interage com drogas anticonvulsivantes. Usa-se para lesão única (sete dias), múltiplas (dez a quatorze dias) e subaracnóidea (vinte e oito dias, com resultados controversos).8,9 O antiparasitário é associado a uma terapia antiinflamatória com decadron (0,1 mg/kg/dia) ou prednisona (1 mg/kg/dia).8

Em uma ou mais lesões em áreas não eloquentes, há melhor resultado com terapia medicamentosa (resolução completa em 69% nas lesões únicas e 41% das lesões múltiplas), sendo contraindicado o uso de antiparasitários em pacientes com encefalite. Importante afastar lesões intra e extraoculares antes do tratamento.

O tratamento cirúrgico é indicado em paciente com hidrocefalia aguda, em que é necessária derivação ventricular ou remoção do cisto por via endoscópica nos casos menos sintomáticos.10-12 Em relação às res-secções abertas, há melhor resposta clínica em lesões com grande efeito de massa, cisto no IV ventrículo e em áreas eloquentes, cujo acesso cirúrgico seja seguro, pois a resposta inflamatória do tratamento medicamentoso traria déficits neurológicos por lesão dessas áreas.13

Conclusão

A neurocisticercose é rara no tronco cerebral, onde seu tratamento encontra-se intimamente ligado à sua localização e ao número de lesões. Deve ser enfatizada a importância na escolha do método de tratamento, devendo-se incluir no diagnóstico diferencial de lesões neoplásicas.

Conflito de interesses

Os autores declaram inexistência de conflito de interesses na realização deste trabalho.

Referências

1. Colli BO, Carlotti Junior CG. Fisiopatologia, diagnóstico e tratamento da cisticercose do sistema nervoso central. Temas Atuais Neurocirurgia. 2003;1:4-28.

2. Colli BO, Carlotti CG Jr, Assirati JA Jr, Machado HR, Valença M, Amato MC. Surgical treatment of cerebral cysticercosis: long-term results and prognostic factors. Neurosurg Focus. 2002;12(6):e3.

3. Medina TM, Degiorgio CM. Introduction to neurocysticerco-sis: a worldwide epidemic. Neurosurg Focus. 2002,12:e1.

4. Garcia HH, Pretell EJ, Gilman RH, Martinez SM, Moulton LH, Del Brutto OH, et al. A trial of antiparasitic treatment to reduce the rate of seizures due to cerebral cysticercosis. N Engl J Med. 2004;350(3):249-58.

5. Minguetti G, Ferreira MV. Computed tomography in neurocysticercosis. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 1983;46(10):936-42.

6. Rodriguez-Carbajal J. Palacios E, Zee C. Neuroradiology of cysticercosis of the central nervous system. In: Palacios E, Rodriguez-Carbajal J, Taveras JM, editors. Cysticercosis of the central nervous system. Springfield: Charles C. Thomas; 1983. p. 101-43.

7. Nash TE, Pretell EJ, Lescano AG, Bustos JA, Gilman RH, Gonzalez AE, et al. Perilesional brain oedema and seizure activity in patients with calcified neurocysticercosis: a prospective cohort and nested case-control study. Lancet Neurol. 2008;7(12):1099-105.

8. Carpio A, Kelvin EA, Bagiella E, Leslie D, Leon P, Andrews H, et al. Effects of albendazole treatment on neurocysticercosis: a randomised controlled trial. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 2008;79(9):1050-5.

9. Recommendations of the International Task Force for Disease Eradication. MMWR Recomm Rep. 1993;42(RR-16):1-38.

10. Rangel-Castilla L, Serpa JA, Gopinath SP, Graviss EA, Diaz-Marchan P, White AC Jr. Contemporary neurosurgical approaches to neurocysticercosis. Am J Trop Med Hyg. 2009;80(3):373-8.

11. Kelley R, Duong DH, Locke GE. Characteristics of ventricular shunt malfunctions among patients with neurocysticercosis. Neurosurgery. 2002;50(4):757-61.

12. Del Brutto OH, Roos KL, Coffey CS, García HH. Meta-analysis: cysticidal drugs for neurocysticercosis: albendazole and praziquantel. Ann Intern Med. 2006;145(1):43-51.

13. Verma A, Misra S. Outcome of short-term antiepileptic treatment in patient with solitary cerebral cysticercus granuloma. Acta Neurol Scand. 2006;113(3):174-7.

Endereço para correspondênciaLuiz Eduardo Ribeiro Wanderley Filho Av. Bosque Imperial, 313, bloco 11, ap. 20341250-480 – Salvador, BA, BrasilE-mail: luizeduardowand@yahoo.com.br

Cisticercose em tronco cerebralWanderley Filho LER et al.

Arq Bras Neurocir 32(4): 262-4, 2013

Lumbar pseudomeningocele following blunt trauma without spinal fracturesJosé Alberto Gonçalves da Silva1, Adailton Arcanjo dos Santos Junior2

Hospital Unimed, Department of Neurosurgery, João Pessoa, PB, Brazil.

ABSTRACTThe lumbar pseudomeningocele (PSM) is an uncommon condition, mainly, after a lumbar blunt trauma. The authors present a rare case of PSM following a lumbar blunt trauma which did not show any abnormalities in the magnetic resonance imaging (MRI) of the lumbar region. Firstly, the patient underwent to conservative treatment that fail and then it was performed a surgical approach of the lumbar area, however, the lumbar fluid collection appeared again and a lumboperitoneal shunt (LPS) was then performed with complete successful. One year and half afterwards the LPS the patient continues asymptomatic. The standard treatment of this condition remains uncertain, but the conservative treatment followed by LPS is a good option and can be done in several cases.

KEYWORDSMeningocele, spinal injuries, lumbosacral region, fistula.

RESUMOPseudomeningocele lombar após trauma fechado sem fraturas vertebraisA pseudomeningocele lombar é uma condição incomum, principalmente após trauma lombar fechado. Os autores apresentam um caso raro de pseudomeningocele lombar após trauma lombar fechado que não apresentou alterações na ressonância magnética da região lombar. Primeiramente, o paciente foi submetido ao tratamento conservador que falhou, sendo submetido, em seguida, à abordagem cirúrgica da região lombar, entretanto, a coleção lombar fluida apareceu novamente, sendo, então, realizada uma derivação lomboperitoneal com remissão completa da coleção. Um ano e meio após a derivação lomboperitoneal, o paciente permanece assintomático. O tratamento padrão dessa patologia ainda permanece incerto, mas o tratamento conservador seguido de derivação lomboperitoneal é uma boa opção e pode ser feito em certos casos.

PALAVRAS-CHAVEMeningocele, traumatismos da coluna vertebral, região lombossacral, fístula.

1 Neurosurgical Division of the Hospital Unimed, João Pessoa, PB, Brazil.2 Neurosurgical Division of the Hospital Beneficência Portuguesa de São Paulo, São Paulo, SP, Brazil.

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Introduction

Pseudomeningocele is an epidural cerebrospinal fluid (CSF) collection that is resulted from the communication between the subarachnoid space and the adjacent tissues, as well as with another body cavity. From the etiopathogenic aspect, PSM is divided into 3 types: iatrogenic, congenital and traumatic.1 PSM is an uncommon clinical condition, most of the cases are predominantly iatrogenic and postoperative. Posttraumatic cases are rare and they are usually resulted from dural breach or nerve root avulsion.2-4 Diagnosis is based on the clinical presentation associated with the imaging findings. A few cases of PSM are asymptomatic, however, some signs and symptoms are associated with the existence of PSM such as fluid mass that augment with valsalva maneuver, low-back pain and radiculopathy.

Other less common symptoms are posture-related headache, cervical pain, nausea, vomiting, photophobia and myelopathy.5 Some diagnostic exams can help in the PSM diagnosis, however, magnetic resonance imaging (MRI) is considered the neuroimaging gold standard tool. PSM diagnosis is based on clinical features and imaging findings after surgical procedure or traumatism in the lumbar region.

The gold standard treatment for PSM has been currently debated and there is a variety of PSM approaches. Most authors propose the conservative management as the initial approach by bed rest, Trendelemburg position and the use of corset brace to compress the area of the PSM. McCallum et al.6 had a good response to repeated lumbar punctures for two or three days along with Trendelemburg position. In case of failure of the conservative treatment, other methods can be useful such as epidural blood patch and closed lumbar subarachnoid drainage.7 Surgical treatment for dural repair or LPS placement are used whether conservative management fails.

Case report

A 48-year-old man presented a painful fluid mass in the lumbar area three days after a fall when he was riding a horse. Additionally to the beginning of the clinical onset he referred a moderate low-back pain that radiated down to the left leg until the ankle and presented no sensitive sign. Punction of the fluid mass was carried out and the aspirated liquid had a bloody-serous aspect. Few days afterwards this puncture, the patient presented another fluid mass with similar characteristics. X-ray of lumbar spine did not show any abnormalities.

The MRI depicted a delimited subcutaneous fluid collection with low signal intensity on T1-weighted images and high signal on T2-weighted images as well as no spinal fractures (Figure 1A-B). After 16 days of unsuccessful conservative treatment, through bed rest, surgical procedure was indicated through an open drainage of the CSF collection associated with a tight closure of the adjacent tissues. During that procedure it was not possible to find the exact location of the CSF fistula. Despite the partial relief of the low-back pain, the patient presented another lumbar collection two days after this procedure. On this occasion, a LPS was then performed resulting in progressive improvement of the low-back pain, sciatica and remission of the CSF collection. After one year and half of follow up, the patient continues asymptomatic.

Figure 1 – Sagittal MRI showing a delimited subcutaneous fluid collection with low signal intensity on T1-weighted images (A) and high signal on T2-weighted images (B) as well as no spinal

fractures.

A

B

Lumbar pseudomeningocele following blunt traumaSilva JAG, Santos Junior AA

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267Lumbar pseudomeningocele following blunt traumaSilva JAG, Santos Junior AA

Discussion

PSM is an infrequent clinical condition particularly secondary to blunt trauma whose true incidence is unknown.1-10 According to the literature, there is some evidence that traumatic PSM are due to fractures or bony dislocations, or still, nerve root injury.2,11,12 Couture and Branch10 described the existence of rare cases in the literature of PSM following blunt trauma which they were not related to nerve root injury.

This study reports a rare case of lumbar PSM following blunt trauma, without spinal fracture.

The exact pathophysiological mechanisms that underlie the formation and maintenance of the PSM remains uncertain. However, the presence of dural breach is obligatory to the PSM formation. Many theories have been presented to explain the genesis of PSM. According to Teplick et al. apud Hawk and Kim,5 when intact arachnoid herniates throughout the dura mater, the dural breach occurs and remains open what promote the formation of PSM. When an arachnoidal injury occurs, it is more likely that the communication will close. However, Tsuji et al. apud Hawk and Kim,5

suggested that the volume of the leaked fluid is the most important etiological factor to develop PSM. If CSF leak is small, the fluid is easier absorbed and the lesion is self-limited. McLennan et al. apud Barberá et al.,13 referred that small dural breaches have a higher probability in developing PSM, because its ball-valve mechanism that allows a one-way flow of the CSF fistula.

In the present report, there was no evidence of fracture or bony dislocation which could explain a direct dural injury or lumbar nerve root avulsion. The possible pathophysiological mechanisms to explain the formation of PSM is that a small dural tear occurred and might have functioned as a ball-valve mechanism, as mentioned previously by McLennan.

Diagnosis of PSM is based on the clinical features complemented by the neuroimaging findings, especially the MRI.14,15 LPS is considered as a method that should only be used after failure of surgical repair.5 However, some reports show success with the use of LPS in cases of CSF fistula2,16 and traumatic PSM,3 as reported at this present study.

Competing interests

The authors declare that they have no competing interests.

References

1. Cook DA, Heiner JP, Breed AL. Pseudomeningocele following spinal fracture. A case report and review of the literature. Clin Orthop Relat Res. 1989;(247):74-9.

2. Barnett HG, Connolly ES. Lumbosacral nerve root avulsion: report of a case and review of the literature. J Trauma. 1975;15(6):532-5.

3. Kitchen N, Bradford R, Platts A. Occult spinal pseudomeningocele following a trivial injury successfully treated with a lumboperitoneal shunt: a case report. Surg Neurol. 1992;38(1):46-9.

4. Schumacher HW, Wassmann H, Pod l insk i C . Pseudomeningocele of the lumbar spine. Surg Neurol. 1988;29(1):77-8.

5. Hawk MW, Kim KD. Review of spinal pseudomeningoceles and cerebrospinal fluid fistulas. Neurosurg Focus. 2000;9(1):e5.

6. McCallum JE, Tenicela R, Jannetta PJ. Closed external drainage of cerebrospinal fluid in treatment of postoperative csf fistulae. Surg Forum. 1973;24:465-7.

7. McCormack BM, Taylor SL, Heath S, Scanlon J. Pseudomeningocele/CSF fistula in a patient with lumbar spinal implants treated with epidural blood patch and a brief course of closed subarachnoid drainage. A case report. Spine (Phila Pa 1976). 1996;21(19):2273-6.

8. Aoki N. Lumboperitoneal shunt for the treatment of postoperative persistent collection of subcutaneous cerebrospinal fluid (pseudomeningocoele). Acta Neurochir (Wien). 1989;98(1-2):32-4.

9. Aoki N. Lumboperitoneal shunt: clinical applications, complications, and comparison with ventriculoperitoneal shunt. Neurosurgery. 1990;26(6):998-1003.

10. Couture D, Branch CL Jr. Spinal pseudomeningoceles and cerebrospinal fluid fistulas. Neurosurg Focus. 2003;15(6):E6.

11. Carlson DH, Hoffman HB. Lumbosacral traumatic meningocele. Report of a case. Neurology. 1971;21(2):174-6.

12. Had ley MN, Car te r LP. Sac ra l f r ac tu re w i th pseudomeningocele and cerebrospinal fluid fistula: case report and review of the literature. Neurosurgery. 1985;16(6):843-6.

13. Barberá J, Broseta J, Argüelles F, Barcia-Salorio JL. Traumatic lumbosacral meningocele. Case report. J Neurosurg. 1977;46(4):536-41.

14. Freedy RM, Miller KD Jr, Eick JJ, Granke DS. Traumatic lumbosacral nerve root avulsion: evaluation by MR imaging. J Comput Assist Tomogr. 1989;13(6):1052-7.

15. Hans FJ, Reinges MH, Krings T. Lumbar nerve root avulsion following trauma: balanced fast field-echo MRI. Neuroradiology. 2004;46(2):144-7.

16. James HE, Tibbs PA. Diverse clinical applications of percutaneous lumboperitoneal shunts. Neurosurgery. 1981;8(1):39-42.

Correspondence addressJosé Alberto Gonçalves da SilvaAv. Minas Gerais, 115058030-092 – João Pessoa, PB, BrazilE-mail: jags1803@hotmail.com

Adailton Arcanjo dos Santos JúniorRua Martiniano de Carvalho, 880, ap. 6201321-000 – São Paulo, SP, Brazil Telefone: (055 11) 96549-3575 E-mail: adailtonarcanjo@yahoo.com.br

Arq Bras Neurocir 32(4): 265-7, 2013

Sequestered lumbar disc herniation mimicking spinal tumorPedro Radalle Biasi1, Adroaldo Baseggio Mallmann2, Paulo Sérgio Crusius2, Cláudio Albano Seibert2, Marcelo Ughini Crusius2, Cassiano Ughini Crusius2, Rafael Augusto Espanhol1, Matheus Pintos Brunet1, Charles André Carazzo2

Faculdade de Medicina da Universidade de Passo Fundo (UPF), RS, Brazil, Instituto de Neurologia e Neurocirurgia, Passo Fundo, RS, Brazil.

ABSTRACTThe occurrence of herniated disc simulating diseases in neuroimaging it’s an uncommon situation. However, due to changes that occur in sequestered disc fragment, some cases can mimic spinal neoplasms. Thus, we present the case of a female patient, 60 year-old, with left back pain and left leg weakness. Left lower limb presented with strength grade IV, positive 45 degress Lasègue’s signal and patellar areflexia. Lumbar spine magnetic resonance imaging (MRI) showed an expansive left centro-lateral lesion at L4-L5 level, hypointense on T1W, hyperintense on T2W, with peripheral contrast uptake, causing compression of the dural sac and L5 nerve root. A hemilaminectomy was performed, with complete excision of the lesion. Histological analisys confirmed discal hernia. Disc herniation is a condition characterized by the displacement of the disc content to the spinal canal, predominantly in the lumbar region, and manifesting as radiculopathy. The fragment sequestration occurs in 30% of the cases and is characterized by loss of continuity with remaining disc. MRI exams generally allow diagnostic confirmation; however, there may be diagnostic confusion with tumors, arachnoid cysts and abscesses. The inflammatory reaction occurred in the disc fragment produces the differences in MRI signal. The fragment is hypointense on T1W, hyperintense on T2W, with peripheral enhancement after contrast. Malignancies and Schwannomas have homogeneous or heterogeneous uptake. The epidural abscess is isointense on T1W and hyperintense on T2W, with homogeneous or peripheral enhancement, similar to discal herniation. Thus, sequestered disc herniation can mimic other space-occupying lesions, being necessary a surgical approach to obtain material for histopathological analysis and diagnostic confirmation.

KEYWORDSIntervertebral disc displacement, spinal cord neoplasms, nerve sheath neoplasms, lumbar vertebrae.

RESUMOHérnia de disco lombar sequestrada simulando tumor espinhalA ocorrência de hérnias de disco simulando outras patologias em neuroimagens é incomum. Entretanto, devido às alterações que ocorrem no fragmento discal sequestrado, alguns casos podem mimetizar neoplasias espinais. Assim, apresentamos o caso de uma paciente do sexo feminino, 60 anos, com lombalgia à esquerda e fraqueza na perna esquerda. O membro inferior esquerdo apresentava força grau IV, sinal de Laségue positivo a 45 graus e arreflexia patelar. Ressonância nuclear magnética (RNM) de coluna lombossacra evidenciou lesão expansiva centrolateral esquerda ao nível de L4-L5, hipointensa em T1, hiperintensa em T2, com captação periférica de contraste, determinando compressão do saco dural e raiz de L5. Realizou-se hemilaminectomia com excisão completa da lesão. A análise histológica confirmou hérnia discal. Hérnia de disco é uma patologia caracterizada pelo deslocamento do conteúdo discal para o canal vertebral, predominando na região lombar e manifestando-se como radiculopatia. O sequestro do fragmento ocorre em 30% dos casos e se caracteriza por perda da continuidade com o disco remanescente. Exames de RNM geralmente permitem a confirmação diagnóstica, entretanto, pode haver confusão diagnóstica com tumores, cistos aracnóideos e abscessos. A reação inflamatória ocorrida no fragmento discal produz as diferenças de sinal na RNM. O fragmento é hipointenso em T1, hiperintenso em T2, apresentando realce periférico após contraste. Neoplasias malignas e Schwannomas apresentam captação homogênea ou heterogênea. Os abscessos epidurais podem apresentar realce homogêneo ou periférico, semelhante às hérnias discais. Assim, hérnias de disco sequestradas podem mimetizar outras lesões ocupando espaço, sendo necessária abordagem cirúrgica com obtenção de material para análise histopatológica para confirmar o diagnóstico.

PALAVRAS-CHAVEDeslocamento do disco intervertebral, neoplasias da medula espinal, neoplasias da bainha neural, vértebras lombares. 

1 Resident in Neurosurgery, Departament of Neurosurgery, Hospital São Vicente de Paulo, Passo Fundo, RS, Brazil.2 Neurosurgeon, Institute of Neurology and Neurosurgery, Departament of Neurosurgery, Hospital São Vicente de Paulo, Passo Fundo, RS, Brazil.

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Introduction

The occurrence of discal herniation mimicking other diseases in imaging it’s an unusual situation nowadays, in view of advances in neuroimaging, particularly with the use of magnetic resonance imaging (MRI).1-4 However, due to changes that occur in herniated disc fragment, specifically in cases of sequestered fragment, some cases may mimic other disorders such as spinal tumors.1,2,5,6 Given this, we present the case of a patient with preoperatively suspicion of spinal tumor by imaging, which had their diagnosis confirmed as lumbar disc herniation after histological analysis.

Case report

Female patient, 60 year old, with complaints of low back pain with irradiation to left leg in the last 2 months, associated with weakness of the referred leg. The physical examination revealed muscle strength grade 4 in the left leg, Laségue test positive at 45 degrees and absent patellar reflex. Lumbar spine MRI showed a lesion at L4-L5 level, in center-lateral position, hypointense on T1-weighted (T1W) (Figure 1), hyperintense on T2-weighted (T2W), with peripheral enhancement, leading to compression of the dural sac and L5 nerve root (Figure 2), being probably an extradural tumor. Surgical approach was performed through hemilaminectomy, with complete excision of the occupying-space lesion, with satisfactory improvement. Histological analysis confirmed the diagnosis of disc herniation.

Discussion

Intervertebral disc herniation is a well-known pathology characterized by displacement of the disc content beyond the limits of the intervertebral space.6

The disc sequestration occurs when the disc fragment it’s completely separated from the parent disc, situation present in up to 30% of the cases.6 This condition is specially common in the lumbar spine, and is the leading cause of neuropathic pain in lower limbs in people between 20 and 50 years.5,6 Clinically manifests itself by low back pain radiated to the lower limbs, weakness and paresthesia of legs, which does not allow a distinction to other clinical disorders.6 At about 95% of cases the injury affects disc levels L4-L5 and L5-S1, with disc fragments being dislodged laterally, superiorly or inferiorly into the vertebral canal, or, rarely, to the intradural space.5-8

Figure 1 – Sagittal MR image, on T1W sequence with contrast shows the sequestered disc fragment with ring enhancement.

Figure 2 – Axial MR image on T2W sequence shows the hypointense disc fragment in left centro-lateral position, measuring 19.6 mm in the largest diameter and causing

compression of nerve root and dural sac.

The diagnostic evaluation is usually done by MRI, which, in most cases, allows confirmation of disc herniation.1-5,7 However, in cases of sequestered fragment, it can be misdiagnosed as other pathologies and only surgical approach can confirm its origin.1-3,6,7

Differential diagnoses include neoplasms, such

Sequestered lumbar disc herniation Biasi PR et al.

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as chondrosarcoma, lipomas, meningiomas and malignant metastasis, arachnoid cysts, abscesses and infections.1-3,5,8,9

On MRI scans, sequestered disc herniation shows some characteristics that could lead to its suspicion and the contrast-enhanced phase could be the key to distinguish between disc herniation and tumors or infections.1,2,5 On T1W sequences, the fragment can range from moderate to hypointense, and on T2W, it appears hyperintense to the pattern disc. After gadolinium infusion, its seen intense peripheral enhancement surrounding de non-enhanced disc,1,2,4,5, 9 explained by inflammatory reaction and neovascularization around the sequestered disc fragment.2,4-6,9

Malignancies typically show homogeneous or heterogeneous uptake, and rarely ring enhancement.6,7 Chondrosarcomas may show moderate peripheral enhancement, but have lobulate architecture, differing from the disc fragment.6 As for the Schwannomas present homogeneous enhancement.2,6 Metastases commonly affect the adjacent bones and have a wide variety of signal.6 Nerve sheath tumors are isointense on T1W and hyperintense on T2W, with enhancement after contrast infusion, resembling the sequestered fragment, however, are primarily intra-dural,6 situation that occurs in only 0.3% of disc herniations.1

The epidural abscesses are usually isointense in relation to the spinal cord on T1W and hyperintense on T2W. After gadolinium infusion shows homogeneous or peripheral uptake, similar to disc herniations, which can lead to diagnostic confusion.3,5,6 The extra-dural hematomas may also provide contrast enhancement, but have trauma history associated.5

Still, there are situations where the disc fragment may show homogeneous enhancement, due to granulation tissue infiltration.4,5 Thus, the distinction between a sequestered disc herniation and malignancies or epidural abscesses can become a challenge, since the presentation to neuroimaging may be varied.3,5 In such cases, only surgical approach to obtain material for histopathological analysis can provide accurate diagnosis.3

Although uncommon, sequestered disc herniation can mimic tumors and other epidural occupying-space lesions, being difficult to distinguish in view of the variety of imaging presentation. Thus, the suspicion of

disc herniation should always be kept in mind while investigate an epidural mass.

Competing interests

The authors declare no competing interests.

References

1. Aydin MV, Ozel S, Sen O, Erdogan B, Yildirim T. Intradural disc mimicking: a spinal tumor lesion. Spinal Cord. 2004;42(1):52-4.

2. Bakar B, Sumer MM, Cila A, Tekkok IH. An extreme lateral lumbar disc herniation mimicking L4 Schwannoma. Acta Neurol Belg. 2009;109(2):155-8.

3. Carvi y Nievas MN, Hoellerhage HG. Unusual sequestered disc fragments simulating spinal tumors and other space-occupying lesions. Clinical article. J Neurosurg Spine. 2009;11(1):42-8.

4. Lee JS, Suh KT. Intradural disc herniation at L5-S1 mimicking an intradural extramedullary spinal tumor: a case report. J Korean Med Sci. 2006;21(4):778-80.

5. Derincek A, Ozalay M, Sen O, Pourbagher A. Posterior epidural mass: can a posteriorly migrated lumbar disc fragment mimic tumour, haematoma or abscess? Acta Orthop Belg. 2009;75(3):423-7.

6. Hoch B, Hermann G. Migrated herniated disc mimicking a neoplasm. Skeletal Radiol. 2010;39(12):1245-9.

7. Joaquim AF, Ghizoni E, Cabral SR, Hamilton DK, Shaffrey CI. Unusual presentation of sequestered cervical disc herniation. J Bras Neurocirurg. 2010;21(4):239-41.

8. Omeis I, Cutler A,  Das K,  Chiles B 3rd. Sequestered high lumbar intradural disc herniation mimicking a spinal tumor: case report and review of the literature. Internet J Neurosurg [Internet]. 2006 [cited 2007 Nov 15];3(2). Available from: http://www.ispub.com/ostia/index.php?xmlFilePath=journals/ijns/vol3n2/herniation.xml

9. Sengoz A, Kotil K, Tasdemiroglu E. Posterior epidural migration of herniated lumbar disc fragment. J Neurosurg Spine. 2011;14(3):313-7.

Correspondence addressPedro Radalle BiasiAv. Sete de Setembro, 65, ap. 10199010-120 – Passo Fundo, RG, BrazilE-mail: pr.biasi@brturbo.com.br

Sequestered lumbar disc herniation Biasi PR et al.

Arq Bras Neurocir 32(4): 268-70, 2013

Neurofibroma plexiforme gigante da região lombar com transformação hemorrágica – Relato de casoMayara Dalila Cardoso de Lima¹, Washington Luiz de Oliveira¹, Carlos Elizeu Barcelos¹, Sergio Luiz Sprengel², João Cândido Araújo³

Hospital de Clínicas da Universidade Federal do Paraná (HC-UFPR), Curitiba, PR, Brasil.

RESUMOA neurofibromatose tipo 1 é uma facomatose que apresenta, entre outras características, tumores oriundos da bainha dos nervos como o neurofibroma plexiforme. Neste artigo é relatado o caso de um paciente que sofreu transformação hemorrágica espontânea de um neurofibroma plexiforme gigante na região lombar. Existem apenas cinco casos relatados na literatura de neurofibroma plexiforme gigante na região lombar, havendo apenas dois casos de transformação hemorrágica de tal lesão, sendo este o terceiro maior neurofibroma plexiforme relatado na região lombar. O paciente foi submetido à cirurgia e à ressecção total da lesão. O anatomopatológico confirmou o diagnóstico de neurofibroma plexiforme e revelou a presença de vasos displásicos, que poderiam ser a causa do sangramento espontâneo. É ressaltada a necessidade de orientação aos pacientes quanto ao crescimento súbito da lesão e à hemorragia como diagnóstico diferencial etiológico de tal crescimento.

PALAVRAS-CHAVENeurofibromatose 1, neurofibroma plexiforme, hemorragia.

ABSTRACTGiant plexiform neurofibroma of the lumbar region with hemorrhagic transformation – Case reportNeurofibromatosis type 1 is a phakomatose that may present as a variant called plexiform neurofibroma. The case of a patient who suffered a spontaneous hemorrhagic transformation of a giant plexiform neurofibroma in the lumbar region is discussed. There are only five cases reported of giant plexiform neurofibroma in the lumbar region and two cases of hemorrhagic transformation of this type of tumor. The lesion was totally resected and is the third largest plexiform neurofibroma reported. The histopathological exam confirmed the diagnosis and revealed the presence of dysplastic vessels, the probable cause of spontaneous bleeding. The authors emphasize the need of orientation to the patients about the possibility of fast growth of the lesion due to spontaneous bleeding.

KEYWORDSNeurofibromatosis 1, neurofibroma plexiform, hemorrhage.

1 Residente do Serviço de Residência Médica em Neurocirurgia do Hospital das Clínicas da Universidade Federal do Paraná (HC-UFPR), Curitiba, PR, Brasil.

2 Neurocirurgião do Serviço de Residência Médica em Neurocirurgia do HC-UFPR, Curitiba, PR, Brasil.3 Chefe do Serviço de Residência Médica em Neurocirurgia do HC-UFPR, Curitiba, PR, Brasil.

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Introdução

A neurofibromatose 1 (NF1) é uma facomatose autossômica dominante com amplo espectro de manifestações clínicas e tem como característica principal a presença de tumores derivados da crista neural¹ que incluem o neurofibroma plexiforme (NP). Este constitui um tumor benigno da bainha dos nervos periféricos, cuja presença é um dos critérios diagnósticos de NF1. Apesar de apresentar crescimento lento, tal lesão pode atingir tamanho considerável como 70 x 80 centímetros.² O tumor relatado neste artigo apresentava 20 x 13 x 10 centímetros, sendo o terceiro maior NP lombar relatado, podendo provocar déficit ou desfiguramento. Degeneração maligna ocorre em 2% a 5% dos casos.2,3 Há apenas dois relatos de hemorragia associada ao NP lombar na literatura. O caso de um paciente que apresentou um neurofibroma plexiforme lombar com hemorragia como causa do crescimento rápido da lesão é relatado neste artigo.

História clínica

Um paciente do sexo masculino de 30 anos deu entrada no serviço de pronto atendimento com queixa de aumento rapidamente progressivo de tumor em região lombar nas duas semanas anteriores e dificuldade respiratória (Figura 1A e B). Ele já apresentava tal lesão há três anos e havia recebido o diagnóstico de neurofibromatose tipo 1 e pneumopatia restritiva, devido à cifoescoliose acentuada da coluna torácica, dois meses antes desse internamento. O paciente já estava restrito à cadeira de rodas, além de apresentar

incontinência urofecal e nível sensitivo em T10 havia quatro anos, cuja causa não foi determinada após extensa investigação com ressonância nuclear magnética (RNM) e arteriografia. Ao exame apresentava manchas café com leite, vários nódulos subcutâneos de pequeno tamanho e um grande tumor em região lombar, sem alterações na pigmentação da pele sobre a lesão. A RNM de coluna lombar mostrou volumosa formação expansiva loculada de conteúdo misto, localizada entre o tecido subcutâneo e a musculatura lombar, estendendo-se desde o nível de L1/L2 ao sacro, medindo em torno de 20x13x10 cm com realce pelo contraste paramagnético em T1 e hipersinal em T1 e T2. A lesão não se mostrava contínua com o canal vertebral, mas havia disrafismo sacral (Figura 2A e B). Os exames laboratoriais incluindo hemograma e coagulograma estavam dentro da normalidade. O paciente foi então submetido à cirurgia com ressecção de toda a lesão que se encontrava abaixo do subcutâneo e acima dos planos musculares com limites bem definidos e seu interior completamente preenchido por hematoma liquefeito e coágulos (Figuras 3 e 4). O sangramento durante o procedimento não foi significativo. O paciente recebeu alta hospitalar cerca de três semanas depois, após estabilização de sua condição respiratória, uma vez que ele apresentou piora transitória da pneumopatia restritiva no pós-operatório. A anatomia patológica mostrou tratar-se de lesão contendo proliferação celular composta por células fusiformes com núcleos alongados envoltas por matriz colágena e células fusiformes com núcleos ovoides ou curvados, ambos sem atipias, observando-se também vasos ectásicos com paredes delgadas compostas, por vezes apenas por endotélio. A lesão foi compatível com neurofibroma plexiforme com extensa hemorragia recente.

Figura 1 – (A) Foto pré-operatória de perfil do paciente em decúbito ventral mostrando a lesão em região lombar. (B) Foto pré-operatória em incidência póstero-anterior do paciente em decúbito ventral.

A B

Neurofibroma plexiforme gigante da região lombar Lima MDC et al.

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273Neurofibroma plexiforme gigante da região lombar Lima MDC et al.

Figura 4 – Imagem mostrando a lesão com seu conteúdo composto de hematomas.

A

B

Figura 2 – (A) RNM ponderada em T2 axial mostrando lesão hiperintensa subcutânea, sem continuidade com o canal vertebral. (B) RNM ponderada em T1 sagital mostrando lesão hiperintensa

sem comunicação com o canal vertebral.

Figura 3 – Foto intraoperatória mostrando a lesão após dissecção do subcutâneo em sua porção superior e lateral. Nota-se também

extravasamento do conteúdo hemorrágico na base da lesão.

Discussão

A NF tipo 1 é causada por uma mutação no gene que codifica a neurofibromina, o qual se localiza no braço longo do cromossomo 17.4 A neurofibromina está presente em neurônios, oligodendrócitos e células de Schwann. Sua principal função é a de inativar a enzima RAS-GTP e suas vias de transdução de sinal. No entanto, com a mutação, essa função é perdida, o que poderia levar a proliferação celular e formação de neurofibromas.¹ A penetrância dessa mutação é completa.4

O NP constitui uma característica cardinal da NF1, com uma prevalência de 44%.5 Esses tumores são formados por uma variedade de células como as células de Schwann, fibroblastos, mastócitos, células endoteliais e células de músculo liso e crescem ao longo de um determinado nervo, podendo englobar múltiplos

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274 Neurofibroma plexiforme gigante da região lombar Lima MDC et al.

fascículos e situar-se em qualquer camada tecidual.1,6

Podem ser localmente invasivos, porém não cursam com metástase.³ O surgimento costuma ocorrer durante a infância,4 porém o paciente em questão relatou o aparecimento da lesão, de forma gradual, aos 27 anos de idade.

Essas lesões são encontradas principalmente no tronco, podendo ser superficiais, quando afetam pele ou subcutâneo, ou profundas quando acometem as vísceras. Entretanto, podem surgir em qualquer segmento corpó-reo e apresentam crescimento lento ao longo dos anos.4,7 Não há tratamento específico para o NP e a ressecção total é recomendada em casos de dor, incapacidade funcional ou deformidade. A cirurgia também está indicada em casos de uma súbita aceleração de sua taxa de crescimento devido à possibilidade de degeneração maligna em neurofibrossarcoma, neurossarcoma e Schwannoma maligno.3,5 Essa possibilidade torna mandatório o acompanhamento periódico de lesões preexistentes e orientação aos pacientes.

No caso relatado, houve um grande aumento da lesão em região lombar em apenas duas semanas, asso-ciado ao fato de este apresentar hiperintensidade de sinal nas sequências ponderadas em T1 e T2 no seu interior, o que sugeria tratar-se de uma hemorragia subaguda. A ocorrência de hemorragia como causa de crescimento rápido de um neurofibroma plexiforme lombar é rara, havendo apenas dois casos relatados na literatura.7,8

O procedimento cirúrgico para ressecção tumoral pode ser difícil devido ao tamanho e à localização, principalmente nos casos de lesões situadas profundamente. O paciente do caso em questão apresentava o NP logo abaixo do tecido subcutâneo, o que acarretou a vantagem de haver um plano de clivagem bem definido possibilitando sua retirada completa. Deve ser realizada uma hemostasia criteriosa durante a cirurgia, uma vez que o NP é uma lesão hipervascularizada e sangramentos de grande intensidade podem ocorrer durante ou após o ato cirúrgico.7

A causa do sangramento associado ao neurofibroma pode estar relacionada aos vasos ectásicos e displásicos evidenciados na análise histopatológica, uma vez que o paciente apresentava coagulograma normal, o que é compatível com a literatura.7

Neste relato é apresentado um caso de NP gigante com transformação hemorrágica. Existem apenas

cinco casos de NP gigante lombar descritos, sendo dois associados com sangramento. Essa possibilidade etiológica deve entrar no diagnóstico diferencial de lesões de grande volume que cursam com crescimento rápido.

Conflito de interesses

Os autores declaram não haver conflito de interesses na realização deste trabalho.

Referências

1. Gottfried ON, Viskochil DH, Fults DW, Couldwell WT. Molecular, genetic, and cellular pathogenesis of neurofibromas and surgical implications. Neurosurgery. 2006;58(1):1-16.

2. Ritz GM, Bez Batti HT, Vigeti NC, Roça GB, Pintarelli G. Neurofibroma plexiforme gigante de dorso – Relato de caso. Arq Catarin Med. 2009;38(01):67-9.

3. Serletis D, Parkin P, Bouffet F, Shroff M, Drake JM, Rutka JT. Massive plexiforme neurofibromas in childhood: natural history and management issues. J Neurosurg. 2007;106(5):363-7.

4. Sehgal VN, Srivastava G, Aggarwal AK, Oberai R. Plexiform neurofibromas in neurofibromatosis type 1. Int J Dermatol. 2009;48(9):971-4.

5. Washington EN, Placket TP, Gagliano RA, Kavolius J, Person DA. Diffuse plexiform neurofibroma of the back: report of a case. Hawaii Med J. 2010;69(8):191-3.

6. Feng Y, Yang Z, Chen T, Wang Q, Deng W. Giant plexiform neurofibroma with hemorrhage in cranio-maxillofacial region as depicted on CT and MRI. Eur J Med Res. 2010;15(2):84-7.

7. Yang L, Robertson T, Tollesson G, Francis L, Campbell D, Winter C. An unusual presentation of a solitary benign giant neurofibroma. J Neurosurg Spine. 2009;11(1):49-52.

8. Daher S, Sousa Junior ZA, Mendonça MI, Pimenta Junior WE, Silveira SAR, Moraes FB. Neurofibroma lombar gigante. Coluna/Columna. 2002;1(2):103-6.

Endereço para correspondênciaMayara Dalila Cardoso de LimaRua Ubaldino do Amaral, 360, ap. 2880060-190 – Curitiba, PR, BrasilTelefone: (41) 9928-2878E-mail: mayaradalila@hotmail.com

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