1

Cibelle Kleis

Cintia Paula Costa

Ameloblastoma Unicístico: Revisão de Literatura e relato de um caso

clínico

Curitiba

2012

2

Cibelle Kleis

Cintia Paula Costa

Ameloblastoma Unicístico: Revisão de Literatura e relato de um caso

clínico

Trabalho de Conclusão do Curso

apresentado ao Curso de

Odontologia da Universidade

Federal do Paraná como requisito a

Obtenção do Título de Cirurgião-

Dentista.

Orientador: João Luiz Carlini

Curitiba

2012

3

Resumo

O ameloblastoma é uma neoplasia odontogênica, localmente invasiva, capaz de infiltrar-se pelos

espaços medulares do osso, sem que haja indícios radiográficos ou macroscópicos reais de sua

extensão, ou seja, os limites observados da lesão não traduzem o real comprometimento ósseo.

Assim, pode-se observar altas taxas de recorrência associadas a diferentes técnicas cirúrgicas

utilizadas para o seu tratamento, que se baseia desde simples enucleação a extensas ressecções.

Os autores apresentam, através de uma revisão de literatura dos últimos trinta anos, as formas

histológicas de apresentação do tumor, as áreas normalmente afetadas, as atuais abordagens

cirúrgicas para o tratamento do ameloblastoma dependendo da sua apresentação e região afetada.

Será apresentado um caso clinico onde foi diagnosticada uma forma de ameloblastoma

denominado de unicístico onde foi adotada como forma de tratamento a marsupialização em

função do tamanho da lesão, da região afetada e da idade do paciente. Esta abordagem requer

outras intervenções cirúrgicas à medida que a lesão regride, porém o acompanhamento deve ser

de longo prazo, por se tratar de lesão com alto índice de recidiva.

Palavra-chaves: ameloblastoma unicistico; forma de tratamento; marsupialização

4

Abstract

Ameloblastoma is an odontogênica neoplasm, locally invasive, capable of infiltrating the marrow

bone spaces, with no radiographic or macroscopic evidence of its actual extension, ie, the

observed limits of the lesion does not reflect the actual bone involvement. Thus, it can be

observed high recurrence rates associated with different surgical techniques used for treatment,

which is based from simple enucleation to extensive resection. The authors report, by a literature

review of the last thirty years, the histological forms of presentation of the tumor,

areas usually affected current surgical approaches for the treatment of ameloblastoma depending

on your presentation and the affected region. Let us illustrate by a clinical case that

was diagnosed with a form of ameloblastoma called unicystic. It was adopted as a treatment

marsupialization according to size of lesion, region affected and patient's age. This

approach requires others surgery interventions to measure the lesion regresses, but the follow-

up should be long term because it is a lesion with a high recurrence rate.

Key Word: unicystic ameloblastoma; form of treatment; marsupialization

5

Introdução

Ameloblastomas são lesões benignas intra-ósseas, responsáveis por 11% de todos os

tumores odontogênicos (3, 13-14, 17, 34) e 1% de todos os tumores orais (17, 23, 32, 34) que

afetam os ossos do complexo maxilomandibular (1-2), sendo mais frequente, 66%, (17) na

região de terceiros molares inferiores, ramo mandibular e raramente nos tecidos moles

adjacentes (1-2, 23, 30). Na maxila, a região molar é a mais afetada (2, 23), possuindo uma

natureza agressiva atribuída às suas características celulares e pela a natureza do osso maxilar,

que permite a propagação rápida do tumor sem ser detectado. (2,32) Não há

nenhuma diferença na distribuição com relação ao sexo e raça, mas a idade é um fator

relevante (2), sendo mais frequente em adultos (idade média de 37 anos) e considerado raro

em crianças. (1-2, 15, 34) O tumor pode provocar assimetria facial e apresenta

um crescimento lento (1-3, 14-15), localmente invasivo e infiltrativo, com frequente

recorrência (2-3, 13-15, 19, 22, 30, 32) mesmo após tratamento radical. (2) A presença física

do tumor pode causar sintomas como dor, alterações na oclusão, movimentação dos dentes e

ulceração. (15)

O ameloblastoma pode originar-se do órgão do esmalte, restos de lâmina dentária,

revestimento epitelial ou basal, de um cisto odontogênico ou células epiteliais da mucosa

oral. (1, 3, 14, 16, 29-30) Clinicamente, um ameloblastoma é uma massa dura que pode

causar expansão do osso (2), apresentando a mucosa adjacente com aspecto de normalidade

sem solução de continuidade, ocorrendo reabsorção da cortical (2-3) devido

à compressão produzida pelo crescimento, tornando-os palpáveis, podendo ocorrer perfuração

das faces lingual e / ou bucal, e infiltração dos tecidos moles (3); na maioria dos casos, o

diagnóstico é complementado por radiografia (2), sendo necessário o diagnóstico definitivo

pela confirmação histológica. (3) Com base nos aspectos histológicos, os ameloblastomas

podem apresentar diversos padrões, tais como: folicular e plexiforme – esses padrões

histológicos são os mais comuns – além de acantomatoso, de células granulares, desmoplásico

e de células basais, sendo esses padrões menos frequentes (1, 7, 17, 23). É comum encontrar

mais de uma variante histológica em um mesmo tumor. A lesão é essencialmente uma única

6

cavidade bem definida revestida com epitélio ameloblastomatoso, sendo três variantes

descritas: luminal, intraluminal e mural.(7) Os ameloblastomas possuem 3 formas clínicas que

devem ser reconhecidas e diferenciadas, devido a diferentes tratamentos e prognósticos, e eles

estão divididos de acordo com a descrição histopatológica em: sólido ou multicístico,

unicístico, e periférico. (1-2, 7, 17, 29-30)

O ameloblastoma unicístico descrito pela primeira vez em 1977 por Robinson &

Martinez (3-4, 18), tem sido considerado um tipo especial de ameloblastoma. (3) A ocorrência

em faixa etária mais jovem (2-4, 23), geralmente na segunda década de vida.

Radiograficamente apresenta-se uma imagem unilocular, (3, 13, 17) que na maioria dos

casos apresenta um contorno radiolúcido na coroa de um dente que ainda não entrou em

erupção e é comumente confundido com um cisto dentígero (2-4,13,17,30) ou um ceratocisto

odontogênico (3), apresentando uma melhor resposta ao tratamento conservador do que as

demais formas histopatológicas. (3,25) Seu crescimento lento, mas implacável podem causar

o movimento e reabsorção das raízes dos dentes. O comportamento biológico

desta variante tende a ser menos invasivo do que ameloblastomas multicísticos (3),

respondendo mais favoravelmente à cirurgia conservadora (3, 25) do que ameloblastoma

sólido ou multicistico. É importante saber os aspectos clínicos, radiográficos e histológicos,

no sentido de direcionar qual será o melhor tratamento e o prognóstico do caso. (17)

Várias modalidades de tratamento foram estudados em ameloblastomas unicísticos,

como ressecção segmentar ou marginal (3, 2, 18), entretanto, os tratamentos mais

conservadore são enucleação, curetagem, marsupialização, crioterapia, ou uma combinação

destas técnicas. (2, 18) Além disso, a radioterapia, com ou sem quimioterapia também

pode ser recomendada. (2, 18) A taxa de recorrência após o tratamento de ameloblastoma

unicístico varia de 10% a 40%; as diferenças na taxa de recorrência parecem estar associadas

com as características histológicas do tumor. (3).

Neste estudo, os dados foram analisados sob as categorias de idade, distribuição por

sexo, localização do tumor, resultados histopatológicos e método de tratamento. O

objetivo foi estabelecer uma adequada diretriz de tratamento para uma criança e discutir a

abordagem do tratamento cirúrgico conservador nesta faixa etária, com base na analise do

estudo retrospectivo das técnicas cirúrgicas abordadas na literatura.

7

Revisão da Literatura

A OMS classifica os tumores odontogênicos, de acordo com o comportamento biológico,

em neoplasias benignas e malignas, sendo o ameloblastoma incluído na primeira categoria,

embora tal classificação, o ameloblastoma unicístico (UA) apresenta crescimento lento,

localmente invasivo, infiltrativo, resultando em recidivas frequentes, necessitando de um

diagnóstico e tratamento adequado, (10) sendo geralmente verificada sua existência

primeiramente através de um exame radiográfico de rotina. (13, 17, 20)

1. ETIOLOGIA

Com relação à etiopatogênia, o ameloblastoma tem origem variada, podendo derivar: 1)

dos restos do órgão de esmalte (tanto remanescentes da lâmina dentária, como da bainha de

Hertwig), que são os restos epiteliais de Malassez; 2) do epitélio de cistos odontogênicos,

especialmente do cisto dentígero e odontoma ou 3) do epitélio bucal. (16)

2. ASPECTOS CLÍNICOS

2.1. Radiográficos

Ao exame radiográfico o ameloblastoma apresenta-se como uma imagem radiolúcida do

tipo cavitário. Pode ser visto basicamente de duas formas, a unilocular ou unicavitária e

multilocular ou pluricavitária. Quando unilocular, forma uma loja bem definida, com bordos

lisos e geralmente regulares, podendo estar limitada por uma linha radiopaca definida,

geralmente em torno da coroa de um dente não irrompido (13). À medida que a lesão aumenta

de tamanho e uma degeneração cística vai ocorrendo, o tumor parece mais caracteristicamente,

como uma radioluscência multilocular. O tamanho médio analisado nas imagens radiográficas

das lesões de ameloblastoma unicístico variou de 6,4 cm para tumores mandibulares e para as

neoplasias maxilares 6,1 cm.

2.2. Clínicos

Os ameloblastomas quanto a sua frequência acometem pacientes com idade média de 30

8

anos, (7, 9, 11, 18, 31-32) a distribuição entre os sexos são semelhantes, por mais que possua

uma ligeira predileção pelo sexo masculino. (18-19, 25, 28, 31, 34) Mais da metade das lesões

se apresentam na região posterior da mandíbula, próxima ao ângulo e ramo ascendente (7, 14,

16, 18-20), principalmente associada a dentes retidos (9, 13, 20, 29-30). Dentre as demais

localizações 24% ocorrem no corpo da mandíbula e 7% na região anterior da mandíbula. (20,

25, 34) Dos 6% que ocorrem na maxila, (15, 19) a área de molares também é a mais frequente

e, com um comportamento diferente ao da mandíbula. (32)

Entre os aspectos clínicos descritos, os mais comuns são: expansão óssea (7, 12, 15, 17,

25, 30-31, 34), reabsorção das raízes (9, 25), mucosa geralmente com aspecto normal, sendo

raramente percebido nos estágios iniciais. Além disso pode causar dor (7, 19, 20, 25, 30),

parestesia (15, 19), ulceração (19, 30), aumento da mobilidade dentária, (25, 30, 34), alteração

na oclusão (10, 30) e à medida que a cortical é reabsorvida, torna-se fácil perceber o

ameloblastoma, com a palpação digital, graças à pressão sobre troncos e nervos, podendo

apresentar crepitação ou consistência óssea, dependendo da extensão da degeneração. Fratura

patológica pode ocorrer em pacientes com perda avançada da cortical.

Ledesma-Montes (2007) descrevem 103 casos de ameloblastoma, sendo que na

distribuição por sexo para ameloblastoma unicístico, as mulheres eram 49,4% e os homens

foram de 50,6%. Os achados clínicos mais comuns apresentados no estudo foram: edema na

área afetada (90,1%), dor (28,1%) e ulceração (9,8%). Radiograficamente, a imagem

apresentada para UA foi de uma lesão: radiolúcida (100%), unilocular (69,1%) e bem definida

(90,6%). Todos os tumores foram cirurgicamente excisados. O tratamento conservador incluiu

ressecção local com ou sem a curetagem da envolvente óssea (95%) e cirurgia radical (marginal

ou) segmentar foi realizada em 5% dos casos. O estudo apresentou como dados de recidiva 13

casos (12,6%) de ameloblastoma unicístico. (19)

2.3. Histológicos

Microscopicamente, o tipo de ameloblastoma unicístico apresenta somente a variante

plexiforme. (32) No padrão plexiforme, encontram-se células dispostas em formas de cordões

que se anastomosam sendo circundados por células colunares ou cuboidais, semelhantes aos

ameloblastos. Alguns ameloblastomas podem exibir um único tipo microscópico, ou ainda

podem revelar diversos padrões numa mesma lesão.

9

Ao se relacionar à lesão unicística, deve-se levar em consideração, também, seus subtipos

microscópicos, o luminal, intraluminal e mural. No padrão luminal, encontra-se uma parede

fibrosa com um revestimento constituído, total ou parcialmente por epitélio ameloblástico. No

tipo intraluminal, encontra-se um padrão muito semelhante ao plexiforme, com as formações de

projeções do epitélio, em direção à luz da cavidade cística. No padrão mural, ocorre uma

invasão da parede fibrosa, pelos ninhos de células epiteliais, originários do parênquima

tumoral, podendo infiltrar o osso circunjacente, como outras formas de ameloblastoma (12, 30)

determinando um tratamento mais agressivo. (29) De acordo com a classificação de AI

proposto pela OMS (Barnes et al, 2005) todas as variantes da UA foram encontrados com uma

predominância acentuada do tipo intraluminal seguido pelo mural e tipos simples. (19)

3. TRATAMENTO

Fatores importantes devem ser considerados para o planejamento cirúrgico do

ameloblastoma e, dentre eles, a distinção dos três tipos clínico-radiográficos: as lesões

multicísticas, o tipo unicístico e o periférico, isto porque eles sugerem formas diferentes de

tratamento. (7, 14, 32) O diagnóstico histopatológico (25) é essencial previamente à

terapêutica definitiva, devido à semelhança da lesão com outras variedades císticas como o:

cisto dentígero (9, 10, 13), ceratocisto odontogênico (11, 13, 28) e fibroma ameloblástico (13,

17). Dos 34 estudos inclusos nessa revisão de literatura, 19 estudos (Gráfico 01) apontaram a

semelhança das características radiográficas do ameloblastoma unicístico com outras lesões

tumorais que afetam os maxilares.

Gráfico 01. Variação entre os diagnosticos diferenciais apontados na revisão de literatura

FONTE: Os Autores

10

Na maxila, os ameloblastomas geralmente são mais agressivos e difusos. Isto devido às

características próprias da anatomia do osso e, por ser osso de constituição lamelar, podendo

invadir estruturas vitais da órbita, fossa pterigomaxilar e crânio. (11) Aqueles tumores ainda,

que se desenvolvem na região de tuberosidade, podem se estender para a base do crânio. (10)

Nesses casos o tratamento indicado sempre é mais agressivo, pela dificuldade de acesso e riscos

de metástase para tais estruturas anatômicas. (19,20)

Huang (2008) relatou que dos 15 pacientes estudados, 9 eram do sexo masculino e 6 do

sexo feminino, numa proporção de 1,5:1. A idade média foi de 13,7 anos (intervalo de 9 a 17

anos). O tipos clínicos avaliados eram como se segue: 8 eram unicístico (53,3%), 3 eram

multicístico (20%) e 4 eram sólidos (26,7%). Os tratamentos aplicados para os casos unicísticos

foram: enucleação direta e periférica ostectomia em 3 casos e marsupialização antes de

enucleação com osteotomia periférica para 5 casos. O autor não relatou nenhuma recorrência de

lesão unicística após a terapêutica aplicada. (15)

Para escolha de procedimentos cirúrgicos, para tratar tal tumor, deve se analisar cada

lesão individualmente e realizar sempre que possível procedimentos conservadores, pois a

mutilação provocada por uma ressecção ampla seria indesejável, levando-se em consideração,

que tal tumor ocorre mais em adultos jovens. (11, 29, 30, 32) Dos métodos de tratamento está a

ressecção segmentar ou marginal (3,2,18), entretanto, os tratamentos mais conservadores são

mais relatados na literatura, como enucleação, curetagem, marsupialização, crioterapia, ou uma

combinação destas técnicas. A curetagem (13) consiste na raspagem cirúrgica de uma cavidade

óssea ou do tecido mole para a remoção de seu conteúdo. A enucleação (13, 15) é a remoção de

uma lesão íntegra na sua totalidade. A ressecção marginal consiste na remoção cirúrgica de um

tumor intacto, com margem de segurança (osso não envolvido pelo tumor) e, em estudo recente

se indica manter a continuidade das bordas posteriores e inferiores da mandíbula, já a

ressecção segmentar da mandíbula ou da maxila consiste na remoção cirúrgica de um

segmento mandibular ou maxilar, sem manter a continuidade do osso. (18) A hemi-secção

seria a remoção cirúrgica de um dos lados da mandíbula ou maxila. (10) A secção total é a

remoção cirúrgica total da maxila e da mandíbula com desarticulação do côndilo. (14)

A solução de Carnoy (29) é um fixador que vem sendo relatado em alguns estudos,

obtendo resultados promissores, porém deve ser evitado o seu uso quando o nervo mandibular

for visível na cavidade óssea, pelo risco de parestesia do nervo. A crioterapia (7, 29) tem sido

11

utilizada como uma forma adjuvante no tratamento dessas lesões e, com uma praticidade muito

grande. A radioterapia e a quimioterapia são formas de tratamento, que devem ser utilizadas

em situações específicas: pacientes que já tenham sido tratados cirurgicamente mais de uma

vez, os pacientes com lesões inoperáveis, ou pacientes idosos com complicações cirúrgicas. (2,

10, 29) A eficácia da marsupialização, no tratamento de ameloblastomas císticos, também

considerado como exteriorização ou descompressão do cisto, refere-se à remoção cirúrgica da

parede óssea anterior da lesão, e sutura da borda incisa do cisto /tumor à mucosa adjacente ou

na pele, podendo apresentar um conduto de acrílico que deve ser irrigado regularmente. (18)

4. RECORRÊNCIA

A taxa de recorrência do ameloblastoma unicístico após enucleação ou curetagem é

muito menor do que a do ameloblastoma típico sólido ou multicístico. (9) O ameloblastoma se

torna mais agressivo após a recidiva. Com relação à terapia proposta às recidivas, deve-se tratar

do mesmo modo conservador, eliminando apenas o foco recorrente. As recidivas após o

tratamento cirúrgico variam (Tabela 1) conforme a técnica e tipo histopatológico, apresentando

na literatura um índice entre 10% (9,20) a 29% (7,32) relativo à recorrências, quando a

curetagem é a forma básica de tratamento. (9) A tabela 01 relaciona o número de casos por

terapia eleita (n) com a recorrência (R) do tumor. Segundo os autores citados na Tabela 1, a taxa

de recorrência, quando realizado tratamento conservador, é em media 17.7% e quando a terapia

radical é a de escolha essa taxa cai para 2.4%. Após o tratamento cirúrgico da neoplasia, a

presença de radiolucidez na região óssea afetada pelo tumor posteriormente, mesmo anos após a

operação, não é necessariamente tumor recorrente: a substituição por osso pode ter sido lenta, e a

radiolucidez pode simplesmente representar tecido conjuntivo fibroso. (9)

Lau (2006) revisou 239 pacientes (100 mulheres e 139 homens, com idade média de 34,5

anos, submetidos ao tratamento para o ameloblastoma. Ressecção segmentar ou maxilectomia foi

realizada em 22 pacientes, ressecção com margem óssea foi realizada em 43 pacientes e

tratamento conservador foi realizado em 174 pacientes. Recorrências foram observadas em 57

pacientes, estes incluído um paciente que sofreu ressecção segmentar ou maxilectomia (4,5%),

cinco pacientes que foram tratados por ressecção com margem óssea (11,6%) e em 51 pacientes

tiveram tratamento conservador (29,3%). O risco de recorrência foi significativamente

correlacionado com o tipo histopatológico e a terapêutica eleita. (14)

12

Tabela 1. Relação entre método de tratamento e recorrência n(R)

Enu

clea

ção

Mar

supi

aliz

ação

Res

c.M

argi

nal

Enu

clea

cao

+

Car

noy

Mar

supi

aliz

acao

+ e

nucl

eaca

o +

cure

tage

m

Res

c. R

adic

al

Tot

al

Olaitan et al. 6(0) - - - 11 (2) - 17(2)

Nakamura et al. - 3(0) - - - - 3(0)

Lee et al. 2(2) - 5 (0) 22 (4) - - 29(6)

Hong et AL - - 11(1) - 77 (11) 1(0) 89(12)

Gunawardhana et al. 43(12) - 21(0) - - - 64(12)

R.A. Ord et al. 3(0) - 2(0) - - 1(0) 6(0)

Huang et AL 3(0) - - - 5(0) 8(0)

Total 57(14) 3(0) 39(1) 22(4) 93(13) 2(0) 216(32)

FONTE: Os Autores

Fregani (2010) verificou que o tamanho clínico das lesões variou de 1,5 a 25 cm, com uma

média de 5,5 cm. As principais queixas foram inchaço na área envolvida (83%) e / ou dor

(33%). A maioria dos casos foi localizada na região posterior da mandíbula (80%). O

diagnóstico de ameloblastoma unicístico foi confirmado em 7 casos, considerando os exames

de imagem, análise macroscópica e achados histológicos. A idade média foi de 35 anos, cinco

casos afetaram as mulheres e dois os homens. Todos casos mostraram imagens uniloculares e 4

eram variantes histológicos murais. Todos os casos foram tratados conservadoramente por

curetagem ou curetagem e crioterapia. O follow-up médio foi de 9,7 anos e 2 pacientes

apresentaram recidivas (29%). Os dois casos unicísticos que recorreram foram do subtipo

mural; um tinha sido tratado com curetagem associada a crioterapia, e o outro apenas por

curetagem.

13

Caso Clínico

Paciente do sexo masculino com 8 anos de idade apresentou-se no serviço de cirurgia

bucomaxilofacial do CAIF, para a avaliação de aumento volumétrico da face (Fig.02) do lado

direito na região do ângulo mandibular, sem queixa de dor em 02/12/2010. Ao exame intrabucal

observou-se integridade da mucosa e apagamento do fundo de vestíbulo (Fig.03) no rebordo

alveolar mandibular, extendendo-se na região dos dentes 46, 47. Ao exame radiográfico

panorâmico (Fig.01) observou-se a extensão da lesão osteolítica, unilocular radiolúcida, com

envolvimento do germe do dente 48, deslocamento apical do dente 47 (com reabsorção radicular)

e envolvimento do dente 46, comprometendo o corpo e ramo mandibular direito, com expansão

de cortical e uma linha radiopaca delimitando a dimensão da neoplasia. A lesão media

aproximadamente 5cm x 4cm nos seus maiores eixos. (Fig.01) Observou-se uma fina cortical

mantendo o contorno do ângulo mandibular. As hipóteses de diagnóstico para a lesão foram:

cisto dentígero, ceratocisto odontogênico e como terceira hipótese, ameloblastoma unicístico.

Devido ao tamanho da lesão, idade do paciente, foi proposto o tratamento de

marsupialização da lesão. Sob anestesia geral foi feita inicialmente a punção da lesão com uma

agulha de aspiração de grosso calibre (Fig. 04), a fim de verificar o conteúdo interno da lesão. O

líquido colhido era sanguinolento e com aspecto de secreção purulenta. Devido à grande

extensão e provável lesão benigna, optou-se por realizar um acesso com uma incisão sulcular

(Fig.05) extendendo para a linha oblíqua externa e ramo mandibular. O procedimento foi bem

sucedido e ao descolar o periósteo observou-se uma expansão da cortical vestibular. Com uma

broca tronco-cônica n. 702 em baixa rotação foi removido um bloco de osso cortical (Fig.06).

Observou-se uma membrana e foi promovido o descolamento desta membrana e visualizando o

dente 47 (Fig.07). Utilizando a extremidade de uma Sonda de Foley (Fig.08) introduziu-se na

lesão e suturou-se com fio de nylon 3-0 (Fig.09). Sendo que o paciente teve alta hospitalar no

mesmo dia, com medicação analgésica, antiinflamatória, e antibiótica, além das demais

orientações de cuidados com o acessório e de como realizar as irrigações diárias com solução

salina.

O material foi encaminhado para o centro de diagnóstico de patologia bucal de Pelotas - RS

onde foi diagnosticado ameloblastoma unicístico luminal com proliferação mural. A cirurgia foi

realizada no dia 16/12/2010. Após seis meses foi realizado o procedimento sob anestesia geral e

14

a remoção do dreno e exérese da lesão. O paciente retornou para o acompanhamento no dia

05/03/2012, na avaliação clínica a mucosa se apresentou íntegra (Fig. 10), e na avaliação

radiográfica foi notada substituição óssea onde outrora era a cavidade osteolítica da lesão. O

follow-up foi de 15 meses, sem sinais de recidiva do tumor. (Fig. 11)

Fig. 01 – Exame Radiográfico Panorâmico demonstrando a lesão unilocular radiolúcida

na região direita da mandíbula, sua dimensão e estruturas anatômicas afetadas.

Fig. 02 - Aumento de volume na face,

lado direito, provocado pela lesão óssea.

Fig. 03 - Apagamento do fundo de

vestíbulo do rebordo alveolar

mandibular

15

Fig. 04 - Punção da lesão com uma agulha de

aspiração de grosso calibre

Fig. 06 - Remoção de um bloco de osso cortical

Fig. 08 – Sonda de Foley, dimensão a ser

introduzida na cavidade da lesão

Fig. 05 - Incisão sulcular extendendo para a

linha oblíqua externa e ramo mandibular

Fig. 07 - Visualização do elemento 46

Fig. 09 - Visualização clínica após

sutura

16

Fig.10 - Avaliação Clinica após 15 meses

da cirurgia inicial

Fig. 11 – Imagem Radiográfica com

substituição óssea, sem sinais de

recidiva tumoral

17

Discussão

Um ameloblastoma é um tumor odontogênico de maior interesse na Odontologia, pois a

literatura não consegue chegar a um acordo em comum sobre a melhor abordagem terapêutica. É

necessário considerar o tipo histológico, localização, e a possibilidade de continuar o follow-up

após o tratamento com o paciente para se determinar um método de tratamento. Idealmente, todo

o tecido removido deve ser microscopicamente avaliado. Apresenta crescimento lento,

envolvendo na maioria dos casos a mandíbula, possuindo uma leve predileção pelo sexo

masculino e maior frequência na segunda e terceira década de vida.

O relato de caso desse presente estudo foi uma criança de 8 anos de idade, sexo

masculino, com uma lesão osteolítica mandibular localizada no lado direito.

Estudos apontam que o ameloblastoma unicístico se desenvolve, ou recorre de um cisto

odontogênico, por exemplo, um cisto dentígero. Este último é sugerido principalmente pelas

características radiográficas semelhantes ao ameloblastoma unicístico: imagem unilocular, (3,

13, 17) que na maioria dos casos apresenta um contorno radiolúcido na coroa de um dente que

ainda não entrou em erupção. Neste trabalho apresentado, o caso teve como hipótese diagnóstica,

além do ameloblastoma unicístico, o cisto dentígero e ceratocisto odontogênico.

Os ameloblastomas possuem 3 formas clínicas que devem ser reconhecidas

e diferenciadas, devido a diferentes tratamentos e prognósticos, e eles estão divididos de acordo

com a descrição histopatológica em: sólido ou multicístico, unicístico, e periférico. (1-2, 7, 17,

29-30) Para o tumor ameloblastoma unicístico apenas a variante plexiforme está presente,

havendo ainda a variação entre os subtipos: luminal, intraluminal e mural.

Clinicamente, o ameloblastoma pode causar expansão óssea (2), apresentando a

mucosa adjacente geralmente com aspecto de normalidade sem solução de continuidade,

ocorrendo reabsorção da cortical (2-3) devido à compressão produzida pelo crescimento. (3); na

maioria dos casos, o diagnóstico é complementado por radiografia (2), sendo necessário o

diagnóstico definitivo pela confirmação histológica. (3)

O quadro clínico mais comum encontrado na literatura foi o edema facial, também

localizado no paciente relatado, sendo o motivo da consulta inicial, com um quadro sem dor e

18

isquemia na região retromolar mandibular direita, o achado radiográfico panorâmico indicou a

determinação de uma biópsia incisional.

Diversas técnicas terapêuticas são indicadas na literatura para o tratamento de

ameloblastoma unicístico: ressecção segmentar ou marginal (3, 2, 18); enucleação,

curetagem, marsupialização, crioterapia, radioterapia, quimioterapia ou uma combinação destas

técnicas. (2, 18) A taxa de recorrência após o tratamento de ameloblastoma unicístico varia de

10% a 40%; as diferenças na taxa de recorrência parecem estar associadas com as características

histológicas do tumor. (3) Robinson e Martinez; Gardner e Corio indicaram que a taxa de

recorrência após o tratamento conservador para ameloblastoma unicístico foi menor do que para

lesões multicísticas ou sólidas. (22) Em crianças, por causa do crescimento da mandíbula, a

incidência diferente, comportamento, e prognóstico do tumor tornam a consideração cirúrgica

diferente dos adultos. (15)

A técnica cirúrgica eleita para o tratamento do paciente em nosso relato de caso clínico

foi a descompressão pela marsupialização, seguida de enucleação da lesão, em uma segunda

cirurgia. Tal técnica foi escolhida para proporcionar um aumento da cortical óssea remanescente

evitando assim fratura patológica, e um melhor prognóstico e qualidade de vida ao paciente. A

punção negativa apresentou-se sanguinolenta e purulenta, o que diverge dos casos relatados na

literatura como um líquido citrino, o que não teve valor significativo para o diagnóstico da lesão.

A remoção de fragmentos da lesão foi encaminhada ao exame histopatológico, e a ferida

cirúrgica suturada com a extremidade de uma sonda de Foley (dreno). O resultado histológico foi

definido pelo patologista como ameloblastoma unicístico luminal e apesar do epitélio estar

confinado a uma área restrita do espécime, neste local foi possível observar proliferação mural.

O que aponta para uma análise mais critica do caso, devendo ter um follow-up a cada seis meses

durante cerca de dez anos para possíveis recorrências. (3)

Entretanto, o risco da recorrência da lesão não deve ser sobrejulgada e indicar o uso de

uma terapia radical: primeiro, por estar em uma área anatômica em que a possível metástase não

é tão agressiva quanto aos órgãos que poderiam ser afetados, caso a lesão se encontrasse na

maxila; segundo, por se tratar de uma criança e a ressecção da mandíbula tornaria a qualidade de

vida do paciente atualmente e futuramente debilitada por tal mutilação. O tratamento foi

considerado pelos autores adequado para a faixa etária e subtipo da lesão, sendo necessário um

follow-up maior para acompanhar possíveis recidivas. Caso a recidiva seja presente, há de se

19

avaliar, já que vários estudos apontam que quando o tumor recidiva, ele retorna com um padrão

mais agressivo, entretanto, deve-se tratá-lo de forma mais abrangente, porém

conservadoramente, preservando assim o desenvolvimento da mandíbula, sem maiores sequelas

permanentes ao paciente.

20

Conclusão

- O diagnóstico diferencial da forma que se apresenta o ameloblastoma é decisivo para

traçar o plano de tratamento;

- O ameloblastoma unicístico permite um tratamento conservador por se tratar de uma

lesão menos agressiva e delimitada;

- O tratamento de marsupialização é eficaz para diminuir o tamanho da lesão e

posteriormente a remover.

21

Referências

1. AL-KHATEEB, T.; ABABNEH, K. Ameloblastoma in Young Jordanians: A Review of

the Clinicopathologic Features and Treatment of 10 Cases. J Oral Maxillofac Surg, v. 61,

p. 13-18, 2003.

2. BISINELLI, J.C. et al. Conservative treatment of unicystic ameloblastoma. A, J Orthod

Dentofacial Orthop, v.137, p.396-400, 2010.

3. COVANI, U.; BARONE, A. Piezosurgical Treatment of Unicystic Ameloblastoma. J

Periodontol, V.78, n.7, p.1342-1247, 2007.

4. CUNHA, E.M. et al. Unicystic ameloblastoma: a possible pitfall in periapical diagnosis.

International Endodontic Journal, v.38, p.333-340, 2005.

5. DUNSCHE, A. et al. Dentigerous cst versus unicystic ameloblastoma – differential

diagnosis in routine histology. J Oral Pathol Med, v.32, p.486-491. 2003.

6. ESLAMI, B. et al. Nucleolar organizer regions in selected odontogenic lesions. Oral Surg

Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod, v.95, p.187-192, 2003.

7. FREGNANI, E.R. et al. Clinicopathological study and treatment outcomes of 121 cases

of ameloblastomas. Int. J. Oral Maxillofac. Surg., v. 39, p. 145-149, 2010.

8. GARDNER, D.G. Plexiform Unicystic Ameloblastoma. American Cancer Society, v. 47,

p. 1358-1363, 1981.

9. GARDNER, D.G.; CORIO, R.L. Plexiform Unicystic Ameloblastoma: A Variant of

Ameloblastoma With a Low-Recurrence Rate After Enucleation. Cancer, v.53, p.1730-

1735, 1984.

10. GARDNER, D.G.; ANTONY, M.J. The Treatment of Ameloblastoma Based on

Pathologic and Anatomic Principles. American Cancer Society, v.46, n.11, p.2514-2519,

1980.

11. GARDNER, D.G.; COLO, D. Some current concepts on the pathology of

ameloblastomas. Oral Surgery Oral Medicine Oral Pathology, v.82, n.6, p.660-669, 1996.

12. GHANDI, D. et al. Ameloblastoma: A Surgeon’s Dilemma. J Oral Maxillofac Surg, v.64,

p. 1010-1014, 2006.

22

13. HARNET, J.C. et al. Unicystic ameloblastomainachild: A case study and review of the

literature. International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology Extra, v.3, p.192-196,

2008.

14. HONG, J. et al. Long-term follow up on recurrence of 305 ameloblastoma cases. Int. J.

Oral Maxillofac. Surg, v. 36, p. 283-288, 2007.

15. HUANG, Y. et al. Surgival Management of ameloblastoma in children. Oral Surg Oral

Med Oral Pathol Oral Radiol Endod, v. 104, n.04, p.478-485, 2007.

16. IDE, F. et al. Unsuspected small ameloblastoma in the alveolar bone: a collaborative

study of 14 cases with discussion of their cellular sources. J Oral Pathol Med, v.37,

p.221-227, 2008.

17. JUNIOR, A.F.D. et al. A Abordagem e o Tratamento de um Ameloblastoma Unicistico

na Mandibula. RBPS, v.19, n.4, p.247-252, 2006.

18. LAU, S.L.; SAMMAN, N. Recurrence related to treatment modalities of unicystic

ameloblastoma: a systematic. Int J Oral Maxillofac Surg, v.35, p.681-690, 2006.

19. LEDESMA-MONTES, C. et al. Ameloblastomas: a regional Latin-American multicentric

study. Oral Diseases, v. 13, p.303-307, 2007.

20. LEE, P.K.; SAMMAN, N.; NG, I.O. Unicystic ameloblastoma – use of Carnoy’s solution

after enucleation. Int J Oral Maxillofac Surg, v. 33, p.263-267, 2003.

21. LI, T.J.; KITANO, M. Reviewing the Unicystic Ameloblastoma: a Clinicopathologically

Distinct Entity. Oral Med Pathol, v.2, p. 61-68, 1997.

22. NAKAMURA, N. et al. Comparison of long-term results between different approaches to

ameloblastoma. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod, v. 93, p.13-20,

2002.

23. OGUNSALU, C. et al. A New Radiological Classification for Ameloblastoma Based on

Analysis of 19 Cases. West Indian Med J, v.55, n.6, p.36-41.

24. OLAITAN, A.A.; ADEKEYE, E.O. Unicystic Ameloblastoma of the Mandible: A Long-

Term Follow-up. J Oral Maxxilofac Surg, v.55, p.345-348, 1997.

25. OLAITAN, A.A.; ADEKEYE, E.O. Clinical Features and management of

ameloblastoma of the mandible in children and adolescents. British Journal of Oral and

Maxillofacial Surgery, v.34, p.248-251, 1996.

23

26. ORD, R.A. et al. Ameloblastoma in Children. J Oral Maxillofac Surg, v.60, p.762-770,

2002.

27. PAIUKKATT, V.J., SHREEDHARAN, S.; KANNAN, V.P. Unicystic ameloblastoma of

the maxilla: A case report. J Indian Soc Pedod Prev Dent, p.106-109, 2007.

28. PHILIPSEN, H.P.; REICHART, P.A. Unicystic ameloblastoma. A review of 193 cases

from the literature. Oral Oncology, v.34, p.317-325, 1998.

29. POGREL, M.A.; MONTES, D.M. Is there a role for enucleation in the management of

ameloblastoma? Int J Oral Maxillofac Surg, v.38, p.807-812, 2009.

30. RAMESH, R.S. et al. Unicystic ameloblastoma of the mandible – an unsual case report

and review of literature. Nech Oncology, v.2, p.1-5, 2010.

31. REICHART, P.A.; PHILIPSEN, H.P.; SONNER, S. Ameloblastoma: Biological Profile

of 3677 Cases. Oral Oncol, Eur J Cancer, v. 31B, n.2, p.86-99, 1995.

32. SINGAPPULIGE, K. et al. A clinico-pathological comparison between mandibular and

maxillary ameloblastomas in Sri Lanka. J Oral Pathol Med, v.39, p.236-241, 2010.

33. YAVAGAL, C.; ANEGUNDI, R.; SHETTY, S. Unicystic plexiform ameloblastoma: An

insight for pediatric dentists. J Indian Soc Pedod Prevent Dent, v.27, n.1, p.70-74, 2009.

34. ZHANG, J. et al. Ameloblastoma in children and adolescents. British Journal of Oral

And Maxillofacia Surgery, v.48, p.549-554, 2010.