UNIVERSIDADE FEDERAL DO RIO GRANDE DO SUL

FACULDADE DE MEDICINA

PROGRAMA DE PS-GRADUAO EM CINCIAS

MDICAS: PEDIATRIA

HIPERSENSIBILIDADE AUDITIVA EM CRIANAS E ADOLESCENTES COM TRANSTORNO DO ESPECTRO AUTISTA

ERISSANDRA GOMES

DISSERTAO DE MESTRADO

Porto Alegre, Brasil

2003

UNIVERSIDADE FEDERAL DO RIO GRANDE DO SUL

FACULDADE DE MEDICINA

PROGRAMA DE PS-GRADUAO EM CINCIAS

MDICAS: PEDIATRIA

HIPERSENSIBILIDADE AUDITIVA EM CRIANAS E ADOLESCENTES COM TRANSTORNO DO ESPECTRO AUTISTA

ERISSANDRA GOMES

Orientadora: Prof. Dra. Newra Tellechea Rotta

Co-Orientador: Prof. Dr. Fleming Salvador Pedroso

A apresentao desta dissertao exigncia do Programa

de Ps-Graduao em Cincias Mdicas: Pediatria, da

Universidade Federal do Rio Grande do Sul, para obteno

do ttulo de Mestre.

Porto Alegre, Brasil

2003

Catalogao Biblioteca FAMED/HCPA

G633h Gomes, Erissandra

Hipersensibilidade auditiva em crianas e adolescentes com transtorno do espectro autista / Erissandra Gomes ; orient. Newra Tellechea Rotta ; co-orient. Fleming Salvador Pedroso - 2003.

94 f. : il. color. Dissertao (mestrado) - Universidade Federal do Rio Grande do

Sul. Faculdade de Medicina. Curso de Ps-Graduao em Cincias Mdicas: Pediatria, Porto Alegre, BR-RS, 2003.

1. Transtornos da audio. 2. Transtorno autstico. 3.

Hipersensibilidade. I. Newra Tellechea Rotta. II. Fleming Salvador Pedroso. III. Ttulo.

NLM: WM 203.5

Era como se eu fosse surda. Nem mesmo um barulho forte e repentino conseguia me

assustar ou fazer-me sair do meu mundo. Mas quando eu estava no mundo das pessoas, era

extremamente sensvel a rudos.

...era pra mim um pesadelo de som, violentando meus ouvidos e

minha prpria alma.

(GRANDIN & SCARIANO, 1999, p. 29)

AGRADECIMENTOS

Agradeo a todos que, de alguma forma, direta ou mesmo indiretamente, contriburam

para a realizao deste trabalho. De maneira particular,

- Dra. Newra Tellechea Rotta;

- ao Dr. Fleming Salvador Pedroso;

- Fga. Marlene Canarim Danesi;

- Fga. Pricila Sleifer;

- s estagirias de Fonoaudiologia da Clnica IPA;

- ao Antnio Rogrio, bolsista de iniciao cientfica;

- ao Grupo de Pesquisa e Ps-Graduao do HCPA, pela colaborao na anlise

estatstica;

- s instituies: Rede Metodista IPA, Centro Teacch Novo Horizonte, Kinder, Ncleo

de Autismo do CADEP e Escola Municipal Lucena Borges.

- aos pais e s crianas e adolescentes com Transtorno do Espectro Autista;

- minha famlia;

- CAPES, pelo apoio financeiro.

SUMRIO

LISTA DE ABREVIATURAS

LISTA DE FIGURAS

LISTA DE QUADROS

1 INTRODUO ...................................................................................................... 1

2 REVISO BIBLIOGRFICA ............................................................................. 4

2.1 Autismo ........................................................................................................ 4

2.1.1 Histrico, Definio e Diagnstico ............................................... 4

2.1.2 Prevalncia .................................................................................... 8

2.1.3 Etiologia ........................................................................................ 9

2.2 Sensibilidade ................................................................................................ 18

2.2.1 Hipersensibilidade ao Som ........................................................... 18

2.3 Autismo e Anormalidades Sensrio-Perceptuais ......................................... 24

2.3.1 Autismo e Hipersensibilidade ao Som .......................................... 26

2.4 Justificativa .................................................................................................. 29

3 OBJETIVOS .......................................................................................................... 30

4 CASUSTICA E MTODO .................................................................................. 31

4.1 Delineamento ............................................................................................... 31

4.2 Populao e Amostra ................................................................................... 32

4.3 Processo de Amostragem ............................................................................. 32

4.3.1 Clculo do Tamanho da Amostra ................................................. 32

4.3.2 Critrios de Incluso ..................................................................... 33

4.3.3 Critrios de Excluso .................................................................... 33

4.3.4 Coleta de Dados ............................................................................ 33

4.4 Variveis em Estudo .................................................................................... 34

4.5 Consideraes ticas ................................................................................... 34

4.6 Logstica ...................................................................................................... 35

4.7 Anlise dos Resultados ................................................................................ 36

5 REFERNCIAS BIBLIOGRFICAS ................................................................. 38

6 ARTIGO CIENTFICO ........................................................................................ 55

7 CONSIDERAES FINAIS ................................................................................ 72

ANEXOS

LISTA DE ABREVIATURAS

HCPA - Hospital de Clnicas de Porto Alegre

IPA - Instituto Porto Alegrense

CADEP - Centro de Avaliao, Diagnstico e Estimulao Precoce

DSM - Manual Diagnstico e Estatstico de Transtornos Mentais

CID - Classificao Internacional das Doenas

LISTA DE FIGURAS

Figura 1. Autismo Infantil Hiptese do Circuito Anormal ......................................... 14

Figura 2. Sistema Lmbico e Esquema Comportamental Associado ............................. 15

Figura 3. Tronco Cerebral Normal e em Autistas ................. ......................................... 17

Figura 4. Vias Auditivas Aferentes ................................................................................. 19

Figura 5. Vias Auditivas Eferentes ................................................................................. 20

LISTA DE QUADROS

Quadro 1. Patologias Potencialmente Associadas aos Transtornos Autistas ..............

Quadro 2. Condies Clnicas Associadas Hipersensibilidade ao Som ....................

11

24

... percebia o quanto os sons fortes me faziam

sofrer. Sons assim no se limitam a assustar as

crianas autistas: causam-lhe um intenso

desconforto.

(GRANDIN & SCARIANO, 1999, p. 30)

1- INTRODUO

A histria de Vitor, O menino selvagem de Aveyron, descrita em 1799 pelo mdico

J. Itard, uma das primeiras citaes de uma criana provavelmente autista. Vitor era um

menino que vivia em estado selvagem vagando pelos bosques e que apresentava uma conduta

anormal. No primeiro momento, pensava-se que o seu comportamento era em decorrncia do

provvel abandono por parte da famlia, mas, mais tarde, levantou-se a hiptese de que o

menino poderia ter sido separado dos pais ou abandonado pelos mesmos justamente porque

era um menino diferente e, na poca, em plena Revoluo Francesa, o manejo com o mesmo

tornava-se difcil, pois Vitor se comportava como um menino autista. O prprio mdico

francs, j naquela poca, relatou que ao mesmo tempo que Vitor era indiferente a alguns

sons, mostrava-se sensvel a rudos fortes (WING, 1981).

O relato acima exemplo de uma das muitas descries da literatura de crianas com

caractersticas semelhantes ao que hoje sabemos que so referentes a crianas autistas, mas o

primeiro relato oficial de um grupo de crianas com caractersticas comuns foi realizada por

KANNER (1943), que tambm referiu a anormalidade perceptual aos sons.

- 2 -

Desde ento, h mais de meio sculo, at hoje, o autismo tem sido objeto de estudo em

diversos aspectos ainda controversos: conceituao, classificao, sintomatologia, diagnstico

e tratamento. Na tentativa de caracterizar e esclarecer a diversidade de manifestaes, a

tendncia atual a de considerar o autismo no como uma entidade nica, mas, sim, um grupo

de doenas, decorrentes de etiologias mltiplas e com caractersticas comuns nos aspectos

sociais, nas dificuldades de comunicao e nos interesses restritos (ORNITZ, 1983;

GAUDERER, 1993; HAPPE & FRITH, 1996; BAKER, 2002).

No Brasil, os estudos relacionados ao tema abordam revises do autismo em relao s

abordagens conceituais diferenciadas, ao diagnstico clnico, avaliao neurolgica, a

fatores biolgicos e gentica do transtorno (BANDIM et al., 1995; MOREIRA, 1996;

ASSUMPO JR, 1997; COSTA & NUNESMAIA, 1998; ALEXANDRINO &

AMBROSIO, 1998; BOSA & CALLIAS, 2000; STEINER et al., 2003). H tambm

importantes e significativas contribuies da psicologia e da psiquiatria no que tange aos

fatores clnicos e comportamentais do autismo (BOSA, 1999, 2002; TAVARES, 2001).

Especificamente no que diz respeito ao trabalho fonoaudiolgico no Brasil, esse tem

sido visto como um campo de atuao incipiente em relao ao autismo. Entretanto, o

trabalho de alguns profissionais demonstra, j h alguns anos, a possibilidade de uma

formao mais organizada, dedicada ao estudo, investigao e publicao sobre o tema,

deixando clara a possibilidade da insero da fonoaudiologia no s em ambulatrios, como

tambm em integrantes de equipes de diagnstico e tratamento de autismo. Os estudos

fonoaudiolgicos que abordam o autismo priorizam os fatores lingsticos ou os associados a

ele, como a pragmtica da linguagem (inteno e funo comunicativa), a imitao e o jogo, a

- 3 -

scio-cognio, o vocabulrio e a hiperlexia (FERNANDES, 1995, 1996, 1997, 2000;

SCHEUER et al., 1999; FERNANDES & RIBEIRO, 2000; FERNANDES & CARDOSO,

2001; FERNANDES & BARROS, 2001; FERNANDES & GERBELLI, 2001; FERNANDES

& LEPIQUE, 2001; MOLINI & FERNANDES, 2002; CARDOSO & FERNANDES, 2003).

Este trabalho se prope a dissertar sobre a hipersensibilidade auditiva em crianas e

adolescentes com Transtorno do Espectro Autista, uma vez que as respostas anormais ao som

so amplamente citadas na literatura, mas pouco pesquisadas. Considera-se fundamental o

conhecimento maior deste tema, j que o mesmo influencia nos aspectos comportamentais

dessa populao, assim como no aspecto comunicativo.

... a dor de cabea que eu sentia cada vez que

o apito tocava era avassaladora. Mesmo com as

mos tapando meus ouvidos, aquele som

doloroso os invadia a um ponto tal que eu me

atirava no convs, gritando.

(GRANDIN & SCARIANO, 1999, p. 29)

2- REVISO DE LITERATURA

2.1 Autismo

2.1.1 Histrico, Definio e Diagnstico

KANNER (1943) foi o primeiro a descrever um grupo de crianas com autistic

disturbances of affective contact, ou seja, distrbio autstico do contato afetivo, fazendo

meno ao tipo de relacionamento dessas crianas. O prprio Kanner sugeriu que o autismo

(do grego autos = limitao a si prprio) infantil era inato e que a criana recm-nascida

possua uma falta de motivao para a interao social. No seu primeiro artigo, o autor

mencionou aspectos relacionais entre essas crianas e os seus pais, assim como as condies

de sucesso profissional e educacional dos mesmos, fatos que foram propulsores de teorias

afetivas. KANNER (1943) tambm relatou na sua primeira descrio sobre crianas autistas a

averso de algumas delas a determinados sons.

- 5 -

Nos ltimos anos, estudos de diversos autores tm mostrado que sujeitos com

condutas autistas apresentam transtornos relacionados, sintomas que variam amplamente e

etiologias mltiplas, o que explica que muitas destas combinaes tm sido nomeadas como

sndromes com diferentes nomenclaturas (TUCHMAN, 1995; ALEXANDRINO &

AMBROSI, 1998; GADIA & TUCHMAN, 2003). Autores como WATERHOUSE et al.

(1996) afirmam que os dados sustentam a idia de um continuum na sintomatologia do

autismo.

Essa corrente iniciou com os estudos de WING & GOULD (1979), que identificaram

um grupo de crianas com dificuldades e caractersticas comuns. Os autores concluram que

havia uma trade de prejuzos interao social, comunicao e imaginao, que se

relacionavam de forma dependente, fazendo referncia a um continuum ou spectrum, que

inclua o autismo descrito por Kanner, mas no somente ele.

Seguindo o raciocnio dos autores acima citados, pensa-se num continuum autstico

com a presena de quadros intermedirios, que vo do autismo at a alteraes menos

significativas, tendo a linguagem um aspecto fundamental (BROOK E BOWLER, 1992).

Segundo SCHWARTZMAN (1993), trata-se de variaes quantitativas de um mesmo

conjunto de sinais e sintomas. O grau de comprometimento da trade clssica varivel de

indivduo para indivduo (FRITH & HAPPE, 1994).

O autismo infantil foi includo no Distrbio Invasivo do Desenvolvimento, pela

Associao Americana de Psiquiatria em 1980, na publicao do Manual Diagnstico e

Estatstico de Transtornos Mentais (DSM)-III. Em 1987, aps uma reviso do mesmo, foram

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includos itens para critrio diagnstico e modificadas algumas expresses. J em 1994, os

critrios foram revistos e foi publicado o DSM-IV, que a atual tendncia no que se refere

classificao do autismo, juntamente com a Classificao Internacional das Doenas (CID)-10

(COHEN & VOLKMAR, 1997).

A classificao do DSM-IV da Associao Americana de Psiquiatria cita como

subtipos dos Transtornos Invasivos do Desenvolvimento: Transtorno Autista, Transtorno de

Rett, Transtorno Desintegrativo da Infncia, Transtorno de Asperger e Transtorno Invasivo do

Desenvolvimento Sem Outra Especificao. As caractersticas comuns e principais desses

transtornos so o prejuzo nas habilidades de interao social, na comunicao e na presena

de comportamentos, interesses restritos e atividades estereotipadas, manifestando-se nos

primeiros anos de vida e freqentemente com algum grau de deficincia mental (APA, 1995).

Nas primeiras edies da Classificao Internacional das Doenas, o autismo no foi

mencionado, mas depois introduziram-no ao lado da esquizofrenia e da psicose infantil.

somente a partir dos anos 80, na publicao do CID-10 (WHO, 1998), que se inicia a

utilizao da terminologia de Transtornos Globais do Desenvolvimento, caracterizando-os por

apresentarem alteraes qualitativas nas interaes sociais e na comunicao e nas atividades

estereotipadas, assim como relatado na classificao do DSM-IV.

O conceito de spectrum autista inclui todos ou quase todos os Transtornos Invasivos

ou Globais do Desenvolvimento, definidos nos critrios do DSM-IV e CID-10 (WING, 1997;

RAPIN & DUNN, 2003). Autores como TUCHMAN (1995) e WETHERBY & PRIZANT

(2001) relatam que o conceito de espectro autista tem sido utilizado como sinnimo do

- 7 -

mesmo. Em contrapartida, TANGUAY et al. (1998), LORD et al. (2001) e BERTRAND et

al. (2001) mencionam que o Transtorno do Espectro Autista inclui, alm do autismo clssico,

a Sndrome de Asperger e o Transtorno do Desenvolvimento Sem Outra Especificao.

Com base no que foi exposto, chega-se concluso de que no h um consenso sobre

quais so os distrbios que devero incluir o Transtorno do Espectro Autista. Esta pesquisa

foi baseada em LORD et al. (2001) e BERTRAND et al. (2001), assim como em WING

(1997), que preferem no incluir as patologias com caractersticas desintegrativas.

Para melhor entender a base das atuais classificaes, necessrio esclarecer alguns

pontos das duas teorias norteadoras. Como j se sabe, a primeira a surgir foi a teoria afetiva,

pensada a partir dos relatos de Kanner sobre os pais, na qual h uma explicao psicognica

decorrente de experincia traumtica no nascimento do sujeito e suas conseqncias (BOSA

& CALLIAS, 2000). Por outro lado, estudos mais recentes confirmaram a hiptese da

existncia de fatores biolgicos na origem do autismo (TUCHMAN, 1995; RAPIN &

KATZMAN, 1998).

A teoria cognitiva, contrapondo afetiva, foi fundamentada a partir das pesquisas de

BARON-COHEN et al. (1985) e de BARON-COHEN (1989), que demonstraram que mesmo

as crianas com alto funcionamento so incapazes de atribuir estados intencionais aos outros.

Isso sugere que a capacidade de meta-representao encontra-se alterada, inclusive no aspecto

social, o que impossibilita a criana autista de atribuir s outras pessoas diferentes estados

mentais, fator necessrio para o desenvolvimento dos padres simblicos (LOVELAND &

LANDRY, 1986; BROOK & BOWLER, 1992). Vrios autores tm explicado a questo da

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teoria da mente (Theory of Mind) nos autistas como um dficit das funes cerebrais

superiores ligadas a meta-representaes, o que confere a estes sujeitos a incapacidade de

compreender os estados mentais de outras pessoas (BARON-COHEN et al., 1985;

TUCHMAN, 1995; ASSUMPO JR., 1997).

2.1.2 Prevalncia

A prevalncia do Transtorno Autista de aproximadamente 4,5 em 10.000 (RUTTER,

1993; BRYSON, 1997); no entanto, se for considerado o Transtorno do Espectro Autista, com

base na trade comportamental, a prevalncia pode variar de 1 a 2 casos por 1.000 crianas

(WING & GOULD, 1979; BROOK & BOWLER, 1992; RAPIN & KATZMAN, 1998) at

6,7 casos por 1.000 (BERTRAND et al., 2001), o que significa um nmero bastante

considervel. Em freqncia, a terceira desordem do desenvolvimento, perdendo somente

para a epilepsia e encefalopatia crnica no-progressiva, superando a to conhecida e

estudada Sndrome de Down (TUCHMAN, 1995, GADIA & TUCHMAN, 2003). No Brasil,

no h dados estatsticos, mas, segundo a Associao Brasileira de Autismo, que considera

somente a forma tpica, estima-se haver aproximadamente 600 mil pessoas afetadas pela

sndrome do autismo (GAUDERER, 1993).

No que se refere distribuio dos gneros, o Transtorno do Espectro Autista maior

em meninos, na ordem de 4:1; no entanto, sabe-se que esta proporo varia de acordo com a

presena de deficincia mental associada e que as meninas so mais afetadas cognitivamente

(APA, 1995; BRYSON, 1996; FOMBONNE, 1999; SCOOT et al., 2002).

- 9 -

As discrepncias nas estimativas de prevalncia encontradas em diferentes regies

devem-se a critrios diagnsticos, a fatores genticos e/ou influncias ambientais. O aumento

da prevalncia do autismo atribudo a fatores como aprimoramento dos critrios

diagnsticos e agregao de outras expresses do autismo, constituindo o Transtorno do

Espectro Autista (BRYSON, 1996; FOMBONNE, 1996; CROEN et al., 2002).

2.1.3 Etiologia

Nos relatos iniciais sobre indivduos autistas, os pesquisadores centraram seus estudos

na causa do distrbio como sendo de origem psicolgica, fato j relatado previamente neste

trabalho. Contudo, hoje, sabe-se que no h uma nica causa para o Transtorno do Espectro

Autista e que as evidncias atuais em relao s possibilidades etiolgicas apontam para a

origem biolgica, fato que ser abordado no mbito geral, uma vez que no o tema central

desta dissertao (KANNER, 1943; COHEN & VOLKMAR, 1997; RAPIN & KATZMAN,

1998).

Diversas pesquisas esclarecem que as dificuldades de interao dos autistas so

oriundas da prpria criana, e no dos seus pais, como alguns estudiosos defenderam por

muitos anos. As mais recentes pesquisas enfocam os fatores familiares, por estarem centradas

na gentica do autismo, o que comprova a origem biolgica, ao mesmo tempo em que

evidencia o amplo fentipo do autismo (MUNDY et al., 1986; VOLKMAR et al., 1997;

TANGUAY et al., 1998). Diferentes autores chamam a ateno para a importncia de

determinar marcadores genticos do amplo espectro de fentipos para o Transtorno do

Espectro Autista, causado por condies multifatoriais - ambiental e gentico (SMALLEY et

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al., 1996; BAILEY et al., 1998). No entanto, estudos como o de FOMBONNE (1999) no

encontraram associao com classe social e com o fator de imigrao populacional.

SZATMARI et al. (1998), na extensa reviso bibliogrfica que realizaram, afirmam

que a desordem gentica e cita como exemplo: a probabilidade de 2% de ocorrncia de

alteraes com os irmos; a ocorrncia em gmeos, sendo 95% dos gmeos monozigotos e

25% nos gmeos dizigotos; os fatores genticos maternos que podem causar alteraes

desenvolvimentais no feto; a variabilidade gentica expressa por subtipos do espectro com

diferentes nveis de funcionamento intelectual e a grande associao com distrbios de origem

etiolgica gentica. Foi observada, ainda, grande freqncia de Transtornos do Espectro

Autista, em relao com prematuridade e com sofrimento perinatal (KINSBOURNE &

GRAF, 1999).

PARMEGGIANNI et al. (2002) afirmam que a maioria dos sujeitos com Transtorno

do Espectro Autista tem causa desconhecida e multifatorial, com predomnio das causas

genticas. No mesmo estudo, os autores detectaram alta porcentagem de macrocrania e

epilepsia associados ao transtorno autstico. GIOVANARDI et al. (2000) relatam que

aproximadamente 40% dos sujeitos em questo apresentam epilepsia. No Quadro 1,

estabelecida a potencial associao do autismo com outras patologias (TUCHMAN, 1995;

BRYSON, 1996, GADIA & TUCHMAN, 2003).

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Quadro 1 Patologias Potencialmente Associadas aos Transtornos Autistas

Congnita/Adquirida Gentica/Metablica Rubola Toxoplasmose Citomegalovrus Sndrome de Moebius Hipomelanose de Ito Sndrome de Dandy-Walker Sndrome de Cornelia-deLange Sndrome Soto Sndrome de Goldenhar Sndrome de Williams Microcefalia Hidrocefalia Sndrome de Joubert Encefalite herptica Espasmos infantis Intoxicao por Chumbo Meningite Tumores do Lbulo Temporal Sndrome de West Meduloblastoma de Cerebelo

Anomalias Cromossmicas Esclerose Tuberosa Neurofibromatose Amaurose Congnita de Leber Fenilcetonria Histidinemia Lipofuscinose Ceride Hiperlactemia Doena Celaca Distrbio Metablico das Purinas Adrenoleucodistrofia Distrofia Muscular de Duchenne Sndrome de Angelman

Fonte: Adaptado de Tuchman (1995); Bryson (1996); Gadia & Tuchman (2003).

BAUMAN (1996) e KERN (2003) mencionam que o Transtorno do Espectro Autista

representa organicamente um continuum neurobiolgico com substrato anatmico em comum,

o que favorece a heterogeneidade de sintomas e caractersticas desenvolvimentais. O estudo

dos fatores biolgicos na patognese do autismo de extrema importncia, pois tenta elucidar

as alteraes e os comportamentos autistas atravs do conhecimento estrutural do crebro

(MINSHEW, 1996; PIVEN, 1997). As anormalidades histoanatmicas observadas no crebro

dos autistas podem causar dificuldades na interao social, na linguagem e na aprendizagem,

domnios estes caractersticos dessa desordem (BAUMAN & KEMPER, 1985; KEMPER &

BAUMAN, 1993; BAUMAN, 1996).

- 12 -

O desenvolvimento cerebral no autista anormal, com acelerado crescimento na

infncia e decrscimo do volume cerebral quando adolescentes e adultos (COURCHESNE et

al., 2001; AYLWARD et al., 2002; SPARKS et al., 2002), o que pode corresponder a uma

macrocrania j desde o nascimento, especialmente em meninos at o incio da adolescncia

(SKJELDAL et al., 1998; AYLWARD et al., 2002). Em adio aos achados acima

relacionados, COURCHESNE et al. (1999) defendem que o peso do crebro dos autistas, na

maioria dos casos, semelhante mdia dos normais. HARDAN et al. (2000) relatam que a

sub-regio anterior do corpo caloso menor nos autistas, o que acarreta numa disfuno do

lbulo frontal.

O aumento na circunferncia e no volume do crebro de crianas autistas,

principalmente nas regies parietais, temporais, occipitais e do cerebelo, tem implicncia no

desenvolvimento anormal do crebro desses indivduos, o que pode resultar em trs

processos: aumento da neurognese, eliminao do processo neural e aumento na produo de

tecido cerebral no-neural, como clulas gliais ou vasos sangneos (PIVEN, 1997).

Estruturas como as amgdalas e o hipocampo tambm apresentam aumento

proporcional ao volume cerebral em crianas autistas de ambos os sexos (SPARKS, 2002), o

que no acontece no estudo das estruturas de adolescentes e adultos autistas (AYLWARD et

al, 1999). Estudos animais com leses nas amgdalas e no hipocampo apontam para alteraes

na interao social, sugerindo um comportamento autista (BACHEVALIER, 1996). O mesmo

autor tambm comenta leses no lobo medial temporal, que influencia no comportamento

scio-emocional e na interao, assim como dficits em certas tarefas de memria com

preservao de algumas ilhas de habilidades. As alteraes no crtex pr-frontal e no lobo

- 13 -

temporal medial afetam a cognio social, mais especificamente a habilidade de manter a

ateno (VOELLER, 1996; DAWSON et al., 2002; PARENTE, 2002).

H tambm indcios de que transtornos neurodesenvolvimentais, como o autismo, a

dislexia e a disfasia, podem ser resultado de alteraes neuroanatmicas, principalmente ao

nvel de circuitos cerebelares, sendo includa a possibilidade de anticorpos maternos como

fatores causadores (DALTON, et al., 2003; ECKERT et al., 2003). Na ablao de

meduloblastoma cerebelar que pode comprometer os circuitos cerebelo-olivares, tem sido

observado conduta do Espectro do Autismo (FERREIRA, 2003).

Achados sugerem anormalidade no desenvolvimento cerebral de jovens autistas,

evidenciado pela reduo de clulas neurais e pelo aumento da densidade celular nas

estruturas do sistema lmbico, com diminuio da ramificao dendrtica do hipocampo e

reduzido nmero de clulas de Purkinje no hemisfrio cerebelar (BAUMAN & KEMPER,

1985; KEMPER & BAUMAN, 1993; BAUMAN, 1996; DAWSON, 1996; COURCHESNE,

1997; AYLWARD et al., 1999; CROEN et al., 2002; SPARKS, 2002; KERN, 2003). (Figura

1).

- 14 -

CLULAS DE PURKINJE

Ncleo Cerebelar

Tronco Cerebral

Ncleo Cerebelar

Tronco Cerebral

Oliva Inferior

Oliva Inferior

CIRCUITO NA CRIANA AUTISTA

CIRCUITO NA CRIANA NORMAL

Figura 1. Autismo Infantil Hiptese do Circuito Anormal

(Adaptado de KEMPER & BAUMAN, 1993)

O sistema lmbico e suas ligaes com a corticalidade, principalmente amgdala e

hipotlamo, so indispensveis para uma adequada funo dos comportamentos emocionais.

Anormalidades no sistema lmbico so comuns no Transtorno do Espectro Autista, e a

expresso fenotpica depende do grau e da localizao dessa anormalidade (BAUMAN, 1996;

KOLB & WHISHAW, 2001). (Figura 2).

- 15 -

Figura 2 Sistema Lmbico e Esquema Comportamental Associado

(KOLB & WHISHAW, 2001)

- 16 -

CASANOVA et al. (2002) encontraram diferenas nos crebros de pacientes autistas,

no que concerne s colunas celulares mais numerosas, menores e menos compactas na

configurao celular. Esses dados levam concluso de que, no autismo, existem

anormalidades minicolunares nos lobos frontal e temporal do crebro, o que afetaria a

habilidade de discriminar e modular as informaes sensrias.

Apesar de achados anatomopatolgicos e de neuroimagens serem encontrados em

muitas regies do encfalo e de forma varivel entre os portadores do Transtorno do Espectro

Autista, o cerebelo a estrutura que mais consistentemente tem sido mencionada. Da mesma

forma, muitos dos sintomas do Transtorno do Espectro Autista podem ser explicados pelas

disfunes do cerebelo, como: padro restrito, repetitivo e estereotipado de atividades e

comportamentos, interesses limitados, movimentos corporais anormais, alteraes de ateno

e de orientao, resposta anormal aos sons, entre outros (KERN, 2002).

Pesquisas recentes revelam que o cerebelo est intimamente envolvido com a funo

sensorial e com a cognio. O cerebelo, em especial o vermis cerebelar dos lbulos VI e VII,

participa ativamente da funo sensria, no que concerne captao, discriminao e

modulao (DAWSON et al., 2002; KERN, 2002, 2003). Tambm os sintomas clnicos de

outros transtornos do desenvolvimento como disfasia, Sndrome de Tourette, transtorno de

hiperatividade e dficit de ateno, transtorno obsessivo-compulsivo, retardo mental,

transtorno do aprendizado do hemisfrio direito e dislexia, tm um overlap com o Transtorno

do Espectro Autista, por estarem relacionados a aspectos anatomopatolgicos, nos quais o

cerebelo representa a principal estrutura afetada (MINSHEW et al., 1997; ECKERT et al.,

2003).

- 17 -

RODIER (2000) observou que h uma ntida diferena na rea do tronco enceflico

entre as crianas autistas e controles, mostrando que a parte caudal da ponte menor nos

autistas e que h ausncia ou diminuio de alguns ncleos dessa rea. (Figura 3).

Tronco Enceflico

Figura 3 - Tronco Cerebral Normal e em Autistas

(Adaptado de KOLB & WHISHAW, 2001)

- 18 -

Alteraes nas atividades neuroqumicas e nos neurotransmissores podem tambm

influenciar no desenvolvimento anormal das estruturas cerebrais (COOK, 1996; BLATT et

al., 2001). Nveis aumentados de neuropeptdeos e neurotrofinas foram encontrados no

sangue do cordo umbilical de recm-nascidos que se tornaram autistas e com retardo mental,

o que sugere um fator metablico pr-natal envolvido na fisiopatologia do Transtorno do

Espectro Autista (NELSON, 2001).

2.2 Sensibilidade

Sensibilidade a funo que possibilita ao organismo o conhecimento e as sensaes

dos meios externos e internos, atravs de um sistema complexo, podendo, assim, reagir sobre

os mesmos. As sensibilidades so: as relacionadas com os rgos especiais dos sentidos como

o da viso, do olfato, da gustao e da audio; as relacionadas aos estmulos cutneos (ttil,

trmica e dolorosa); as proprioceptivas (vibratrio, cinestsico-postural), sendo que muitas

delas so processados de forma consciente, e a maioria faz parte de respostas reflexas e/ou

automticas (TOLOSA & CANELAS, 1975; DUUS, 1989; DORETTO, 1996).

2.2.1 Hipersensibilidade ao som

Em relao conduo do som, autores como DUUS (1989), DORETTO (1996),

PEREIRA & SCHOCHAT (1997) citam que a informao sonora conduzida pela via

auditiva aferente at o crtex cerebral, mais especificamente at a rea 41 de Brodmann do

lobo temporal, que considerada a rea auditiva primria. Na via auditiva eferente, uma das

- 19 -

principais funes a de diminuir a sensibilidade do sistema auditivo, atravs da contrao

dos msculos do ouvido mdio, impedindo a leso do sistema auditivo. (Figuras 4 e 5).

Figura 4 Vias auditivas aferentes (Netter, 1997)

- 20 -

Figura 5 Vias auditivas eferentes (Netter, 1997)

- 21 -

Especificamente hipersensibilidade aos sons, sabe-se que os termos

hipersensibilidade auditiva, audiosensibilidade, fonofobia, hiperacusia e reduo tolerncia

para sons tm sido usados como sinnimos, em contextos semelhantes (ANARI et al., 1999;

KATZNELL & SEGAL, 2001). No entanto, autores como SANCHEZ et al. (1999) ressaltam

que o termo hiperacusia (hiper = excesso, akousis = audio) faz pensar que o sujeito ouve

melhor que os outros, e isso no se aplica, pois os limiares tonais de uma pessoa hiperacsica

so os mesmos de uma pessoa normal, o que torna a nomenclatura hipersensibilidade a sons

mais adequada, pois trata-se da relao do desconforto. Contudo, o termo hiperacusia

bastante usado na literatura para os sujeitos que apresentam queixa de desconforto a vrios

tipos de sons, principalmente quando em baixa intensidade.

PHILLIPS & CARR (1998), em um artigo de reviso sobre os distrbios auditivos que

apresentam como caracterstica comum o distrbio da percepo auditiva, ressaltam as

diferenas entre as principais desordens - hiperacusia, perda auditiva e fonofobia. Por outro

lado, consideram no ser justificado o uso para elas de uma nomenclatura em comum, j que

os fenmenos que as originam so provenientes de mecanismos diferenciados, nos quais h

evidncias clnicas e experimentais que sustentam as teorias aplicadas. Em concordncia com

os autores acima citados, SANCHEZ et al. (1999) relatam que a hipersensibilidade auditiva

pode aparecer de trs formas: hiperacusia, fonofobia e recrutamento. Considera-se oportuno

pontuar algumas caractersticas de cada um:

hiperacusia - ocorre em indivduos com audio normal; so pessoas que apresentam uma sensibilidade anormal a sons de baixa ou moderada

intensidade, independentemente da freqncia dos mesmos; causada por

- 22 -

uma alterao no processamento central dos sons, que manifestada pela

sensao de desconforto;

fonofobia desconforto causado por alguns sons, fator que est relacionado com o seu significado ou associao; sons agradveis ao sujeito so

tolerados mesmo em altas intensidades;

recrutamento associado perda auditiva sensorioneural; ocorre por uma reduo nos elementos sensoriais da orelha interna.

JASTREBOFF (2001) diferencia hiperacusia de fonofobia. Para o autor, hiperacusia

uma reao anormal que ocorre nas vias auditivas resultante de uma exposio a um

determinado nvel sonoro, o que causa uma reduo na tolerncia dos mesmos; e fonofobia

uma reao anormal dos sistemas lmbicos e automticos, sem anormalidade auditiva, mas

oriunda do aumento das conexes entre os sistemas auditivos e lmbicos.

Fatores como a reao cognitiva hipersensibilidade, comportamento somtico e

reao emocional para sons externos so demonstrados por sujeitos que apresentam queixa de

hipersensibilidade (NELTING et al., 2002). No rara a associao entre hipersensibilidade,

zumbido e cefalias. Para ANARI et al. (1999), pode-se dividir os pacientes hipersensveis

nos que apresentam hipersensibilidade com decrscimo no nvel de intensidade ao tom puro

(limiar de desconforto) e os que apresentam hipersensibilidade somente a certos sons.

Autores como GORDON (1986), BRANDY & LYNN (1995), KATZENELL &

SEGAL (2001) fazem referncia a achados de hipersensibilidade atravs do Reflexo Acstico

Estapdico, sugerindo um distrbio mecnico da orelha mdia ou interna. A

- 23 -

hipersensibilidade estaria associada a um reflexo anormal ou reduzido, mas ressalta-se o fato

de que estas diferenas no foram estatisticamente significativas. Segundo KATZ (1999) e

WILSON & MORGOLIS (2001), a pesquisa do Reflexo Acstico Estapdico tambm

apropriada para pacientes difceis de serem testados, pois apresenta resultados objetivos.

Como teste audiolgico para a deteco da hipersensibilidade, BRANDY & LYNN

(1995), KATZENELL & SEGAL (2001) utilizam o Limiar de Desconforto que a

mensurao do nvel de tolerncia para o som intenso. Para a determinao do Limiar de

Desconforto, necessria a colaborao do paciente atravs de respostas subjetivas, j que

este um teste comportamental (ALMEIDA, 1996).

A patognese da hipersensibilidade ao som ainda no conhecida, existindo uma

variabilidade de supostas causas, que vo desde um distrbio mecnico at alterao no

Sistema Nervoso Central (BRANDY & LYNN, 1995; BINGHAM & CLANCY, 2001). Em

uma recente reviso bibliogrfica sobre o assunto, KATZENELL & SEGAL (2001)

encontraram quatro grupos de causas: condies clnicas envolvendo o sistema auditivo

perifrico, o Sistema Nervoso Central, causas hormonais ou doenas infecciosas e causas no

conhecidas. NIGAM & SAMUEL (1994) relacionam a hipersensibilidade na Sndrome de

Williams com uma distoro na codificao neural ou alterao no Sistema Nervoso Central.

Com base nos dados retirados dos quatro trabalhos anteriormente mencionados, acrescentado

o item Autismo que faz parte desta pesquisa, foi elaborado o Quadro 2.

- 24 -

Quadro 2 Condies clnicas associadas hipersensibilidade ao som

Sndrome de Hunt Estapedectomia Doena de Menire Crise Enxaquecosa Depresso Sndrome de Williams Ps-raqueanestesia Gagueira Spina Bfida Doena de Addisons Ps-anestesias raque-medulares Doena de Lyme Ps-trauma acstico Uso de opiides Perda Auditiva Neurossensorial Doena Lisossmica Patologias Perilinfticas Deficincia de Magnsio Leso do Nervo Facial Envenenamento por Estricnina Leso do Nervo Trigmio Ttano Hipercalemia Transtorno do Espectro Autista Perda Auditiva Induzida por Rudo (PAIR)

2.3 Autismo e Anormalidades Sensrio-Perceptuais

Os autistas podem apresentar uma alterao na reao ou na resposta para as

sensaes, o que descrito como uma defesa sensorial s modalidades tteis (alta

sensibilidade ao toque ou s texturas), orais, visuais (alta sensibilidade luz) e,

principalmente, s sonoras por meio de sensibilidade a sons peculiares (KERN, 2002).

Segundo GAUDERER (1993), alguns sujeitos autistas podem apresentar uma reao

exagerada, para mais (hipersensveis) ou para menos (hiposensveis) aos estmulos sensoriais,

observando-se como conseqncia uma dificuldade no processamento correto das

informaes que entram pelas diferentes vias.

ONEILL & JONES (1997) comentam sobre publicaes autobiogrficas de sujeitos

autistas que relatam as experincias sensrias e perceptuais, descrevendo as anormalidades na

percepo sonora, visual, gustativa, ttil e olfativa, assim como as sensaes cinestsicas e

- 25 -

perceptuais. Descreve-se a seguir alguns exemplos retirados de GRANDIN & SCARIANO

(1999).

Essa sensibilidade ao rudo comum tambm entre autistas adultos..., rudos fortes

repentinos, como o estouro de um escapamento, me fazem pular, e uma sensao de pnico

toma conta de mim. Sons altos e agudos, como o de motocicletas, ainda me so dolorosos..

O clamor de muitas vozes, os diferentes odores, ..., o rumor constante e a confuso, os

toques eram uma coisa avassaladora (p. 31-2).

Esse meu encolhimento ao toque, to tpico das crianas autistas, ... , sensibilidade a rudos

repentinos, aparente surdez e intenso desinteresse por odores. (p. 26).

Lembro que ela exalava um perfume forte, que me deixa enjoada cada vez que se aproxima

mais de mim. (p. 34).

O estmulo ttil, pra mim e para muitas crianas autistas, uma situao em que s

podemos perder..., porque nos provoca dor e confuso. (p. 38).

Recuei quando ela me beijou, incapaz de suportar os estmulos tcteis nem mesmo os

estmulos tcteis de natureza amorosa. (p. 73).

... causada pelo fato de eu ser supersensvel aos sinais recebidos por meu sistema nervoso

atravs dos sentidos do tato e da audio. (p. 79).

Lembro que, quando eu era pequena, gostava um pouco de estmulos dolorosos. (p. 109).

Meus sentidos tcteis tinham uma sensibilidade excessiva eu era defensiva do ponto de

vista tctil. (p. 144).

Em certos momentos, os fenmenos sensrio-perceptuais so descritos por GRANDIN

& SCARIANO (1999) como dolorosos e causadores de condies de estresse; no entanto, em

- 26 -

outros momentos, a autora descreve os sons como fonte de prazer e satisfao, o que

aparentemente um paradaxo, fato tambm relatado por ONEILL & JONES (1997). Outros

autores como BETTISON (1996) e KERN (2002) tambm relatam as dificuldades sensoriais e

perceptuais dos autistas descritas anteriormente, como a alterao ao odor, ao som e ao toque.

As respostas anormais aos estmulos sensoriais, ressaltando a hipersensibilidade ao

som, o fascnio por determinados estmulos visuais, a hipersensibilidade ttil e a tolerncia

dor, assim como os transtornos de humor e afeto e os movimentos anormais estereotipados,

so fatores que afetam o comportamento das crianas e adolescentes autistas (GADIA &

TUCHMAN, 2003).

2.3.1 Autismo e Hipersensibilidade ao Som

ROSENHALL et al. (1999) afirmam que a hipersensibilidade ao estmulo sonoro e a

tendncia em realizar estimulao sonora e/ou atitudes motoras estereotipadas so sinais

clnicos comuns no Transtorno do Espectro Autista. Com base no que anteriormente foi

abordado, e concordando com autores como BETTISON (1996), PHILLIPS & CARR (1998),

SANCHEZ et al. (1999), ser utilizada a nomenclatura de hipersensibilidade auditiva, em

referncia alterao que as crianas com o Transtorno do Espectro Autista apresentam.

No aspecto auditivo, h um fascinante paradigma. Em determinados momentos,

algumas crianas autistas apresentam uma reao de hipersensibilidade aos sons,

considerando-os ameaadores, de tal forma que reagem com comportamentos corporais

associados, como tapar as orelhas. J, em outras situaes, acabam nem respondendo ao seu

- 27 -

prprio nome, situao que faz suspeitar de perda auditiva, ou at mesmo apresentam um

verdadeiro fascnio por sons especficos (WING, 1981; GAUDERER, 1993).

JURE et al. (1991) ressaltam que uma das principais caractersticas autistas a

resposta anormal aos sons. Os mesmos autores, em um artigo sobre alteraes auditivas em

sujeitos autistas, ressaltam que as alteraes auditivas e o autismo tm etiologias diferentes, e

que no h correlao entre a severidade da alterao auditiva e a sintomatologia autista.

GORDON (1986) relata que a sensibilidade pode causar um medo constante ao som

em crianas autistas. Sugere que o mecanismo fundamental est condicionado a averso ao

som e as suas relaes com os fatores sociais, mas relaciona a grande maioria das alteraes

de sensibilidade auditiva alterao na orelha interna ou mdia.

A hipersensibilidade aos sons uma caracterstica autstica amplamente encontrada na

literatura, ocorrendo em igual nmero em todos os nveis de funcionamento intelectual;

entretanto, h variaes entre os achados. Para ROSENHALL et al. (1999), 18% dos sujeitos

autistas com limiares auditivos normais apresentaram hiperacusia com intolerncia ao click

acima de 70dBnHL, quando submetidos Audiometria de Tronco Cerebral. Cabe ressaltar

que, no estudo acima citado, os sujeitos com alterao sensorioneural foram excludos com a

finalidade de eliminar o risco de recrutamento, que uma alterao similar hiperacusia. Os

autores tambm enfatizam a evidncia de que este fenmeno bastante raro em crianas e

adolescentes que no apresentam caractersticas autsticas. EDELSON (1984) relata que 40%

demonstraram inquietude quando expostos a certos sons em certas freqncias. CALDRON-

- 28 -

GONZLEZ et al. (1988) afirma que, na sua amostra observada pelo mtodo clnico, 15%

das crianas autistas mostraram-se hipersensveis aos sons fortes.

Sabe-se que os indivduos autistas so difceis de serem avaliados atravs de testes

subjetivos. O uso clnico das Emisses Otoacsticas em crianas autistas um mtodo

objetivo, no-invasivo e preciso em relao ao nvel de estimulao e freqncia para avaliar

o sistema auditivo perifrico em pacientes que apresentam respostas no-usuais pelos

procedimentos audiomtricos, devido s caractersticas comportamentais e de interao.

Ressalta-se ainda a importncia de tal procedimento, pois, inicialmente, a maioria das crianas

autistas tem suspeita de perda auditiva por seus pais (GREWE et al., 1994; KATZ, 1999;

LONSBURY-MARTIN et al., 2001; WILBER, 2001).

As Emisses Otoacsticas so sons gerados dentro da cclea normal, espontaneamente

ou em resposta estimulao acstica, informando a integridade das vias condutivas e

sensoriais. As Emisses Otoacsticas Evocadas ocorrem em resposta a um estimulo externo e

podem ser eliciadas das seguintes formas: Emisses Otoacsticas Evocadas Transitrias por

estmulos acsticos breves; Emisses Otoacsticas Estmulo-Freqncia por tons puros

contnuos, nicos e de intensidade fraca; Emisses Otoacsticas por Produto de Distoro

por dois tons puros simultneos de longa durao, com freqncias diferentes (KATZ, 1999;

LONSBURY-MARTIN, 2001).

Tm sido relatados estudos sobre as reaes auditivas em crianas autistas, nos quais

os pais respondem questionrio sobre a reao dos seus filhos a determinados sons, assim

como as diferenas individuais na sensibilidade auditiva. Dados como esses sugerem que as

- 29 -

crianas autistas manifestam respostas sensoriais no-usuais. A presena de respostas

sensoriais anormais est relacionada aos aspectos comportamentais dos autistas, bem como ao

aspecto social e s dificuldades de comunicao desses sujeitos (ONEILL & JONES, 1997).

A questo de pesquisa desta dissertao foi verificar se os comportamentos de

hipersensibilidade auditiva relatados nas entrevistas com os pais/cuidadores e com

terapeutas/professores das crianas e adolescentes do Transtorno do Espectro Autista

correspondem com os achados audiolgicos.

2.4 Justificativa

A justificativa para a realizao desta pesquisa o fato de existirem poucos estudos

que faam referncia hipersensibilidade auditiva em crianas e adolescentes com Transtorno

do Espectro Autista, embora essa caracterstica seja comumente citada nessa populao. Por

outro lado, a maior parte dos estudos refere averso a determinados sons, sem descrever os

comportamentos associados, nem a associao entre as outras alteraes sensrio-perceptuais.

No Brasil, at o momento, no h estudo sobre a hipersensibilidade ao som em crianas com

Transtorno do Espectro Autista.

Espera-se que a possibilidade de envolver o fonoaudilogo, de forma mais efetiva com

o tema da hipersensibilidade auditiva em crianas e adolescentes com Transtorno do Espectro

Autista e o conhecimento gerado pelo presente estudo, possa ajudar na prtica do atendimento

fonoaudiolgico dessas crianas.

3- OBJETIVOS

GERAL:

Comparar a condio clnica de hipersensibilidade auditiva em crianas e adolescentes

com Transtorno do Espectro Autista, relatada pelos pais/cuidadores e pelos

terapeutas/professores, com os achados audiolgicos.

ESPECFICOS:

Determinar nesta amostra:

a freqncia da hipersensibilidade auditiva em crianas e adolescentes com o Transtorno do Espectro Autista;

a associao entre hipersensibilidade auditiva e outros estmulos sensoriais e perceptuais;

a associao entre a hipersensibilidade auditiva e os movimentos de colocar as mos nas orelhas;

a concordncia entre os comportamentos descritos pelos pais/cuidadores e pelos terapeutas/professores.

4 - CASUSTICA E MTODO

4.1 Delineamento

Estudo transversal, comparativo e contemporneo, no qual os fatores em estudo foram

as crianas e os adolescentes com Transtorno do Espectro Autista e o desfecho clnico, a

hipersensibilidade aos sons e os achados audiolgicos (Pesquisa do Reflexo Acstico

Estapdico e Reaes Observadas ao Estmulo Sonoro Intenso em Campo Aberto).

achados audiolgicos -

achados audiolgicos + com hipersensibilidade

auditiva

achados audiolgicos -

achados audiolgicos + sem hipersensibilidade

auditiva

Transtorno do Espectro Autista

- 32 -

4.2 Populao e Amostra

A populao pesquisada foi constituda de crianas e adolescentes com o Transtorno

do Espectro Autista, com idades entre 5 e 20 anos, que freqentavam regularmente o

atendimento clnico na Clnica IPA; clnico-pedaggico no Centro Teacch Novo Horizonte,

na Kinder e no Ncleo de Autismo do Centro de Avaliao, Diagnstico e Estimulao

Precoce (CADEP); e pedaggico na Escola Municipal Lucena Borges. Os sujeitos dessa

populao faziam acompanhamento clnico e/ou pedaggico nas instituies as quais

pertenciam.

4.3 Processo de Amostragem

4.3.1 Clculo do Tamanho da Amostra

Considerando a estimativa de efeito para comparao de dois grupos e a mdia das

freqncias de hipersensibilidade auditiva no Transtorno do Espectro Autista encontrados na

literatura em 20% (CALDERN-GONZLEZ et al., 1988; ROSENHALL et al., 1999;

EDELSON, 1984), e considerando um nvel de confiana de 95%, com o poder de 80%,

estimou-se uma amostra total de 35 sujeitos, sendo 7 sujeitos hipersensveis ao sons e 28 no-

hipersensveis. Com a possibilidade de analisar dados com freqncias mais extremadas,

optou-se por uma amostra de 46 pacientes (EpiInfo 6 Statcal).

- 33 -

4.3.2 Critrios de Incluso

Foram includas neste estudo:

todas as crianas e adolescentes, entre 5 e 20 anos, que freqentavam as instituies j referidas e que se enquadrassem no Transtorno do Espectro Autista,

baseando-se no critrio DSM-IV (Anexo A);

4.3.3 Critrios de Excluso

Foram critrios de excluso as crianas e adolescentes portadores do Transtorno do

Espectro Autista que:

os pais ou responsveis se negassem a participar do estudo; apresentassem, segundo a avaliao audiolgica, sinais indicativos de perda

auditiva;

no completassem todas as avaliaes.

4.3.4 Coleta de Dados

A coleta de dados foi realizada atravs dos protocolos de exame. A avaliao auditiva,

que constou de Emisses Otoacsticas por Produto de Distoro, Medidas de Imitncio

Acstica (Timpanometria e Pesquisa do Reflexo Acstico Estapdico) e das Reaes

Observadas ao Estmulo Sonoro Intenso em Campo Aberto, foi realizada na Clnica IPA

(Anexo B). A avaliao mdico-neurolgica (Anexo C), assim como o protocolo de entrevista

aos pais/cuidadores (Anexo D) e o protocolo sobre hipersensibilidade auditiva destinado aos

- 34 -

terapeutas/professores (Anexo E) foram realizados no ambiente clnico-teraputico de cada

criana.

4.4 Variveis em Estudo

As variveis estudadas foram:

hipersensibilidade ao som; hipersensibilidade luz; hipersensibilidade ao toque; insensibilidade dor; reaes comportamentais ao som; Medidas de Imitncio Acstica; Reaes ao Estmulo Sonoro Intenso em Campo Aberto.

4.5 Consideraes ticas

Os responsveis pelas instituies envolvidas na pesquisa assinaram um termo de

consentimento (Anexo F). Os pais e/ou responsveis das crianas que freqentam as

instituies envolvidas foram devidamente esclarecidos sobre os propsitos da pesquisa, e

foram includos os casos em que os pais e/ou responsveis concordaram com o Termo de

Consentimento Informado (Anexo G).

- 35 -

Este projeto foi encaminhado e aprovado pelo Comit de tica da Rede Metodista IPA

e pela Comisso de Pesquisa e tica em Sade do HCPA, por exigncia do Programa de Ps-

Graduao em Cincias Mdicas: Pediatria.

4.6 Logstica

Todas as crianas e adolescentes com suspeita e/ou j diagnosticadas como sendo do

Transtorno do Espectro Autista da Clnica IPA, do Centro Teacch Novo Horizonte, da Kinder,

do Ncleo de Autismo do CADEP, e da Escola Municipal Lucena Borges, cujos pais e/ou

responsveis assinaram o termo de consentimento, foram inicialmente avaliadas pelo mdico

neurologista assistente, que, em comum acordo com o terapeuta/professor, confirmou o

diagnstico do Transtorno do Espectro Autista, baseando-se nos critrios do DSM-IV.

Aps a confirmao do diagnstico, as crianas e adolescentes com o Transtorno do

Espectro Autista foram avaliados pela mesma fonoaudiloga da Clnica IPA, especializada

em audiologia, com o objetivo de excluir os portadores de perda auditiva e de avaliar os

achados audiolgicos. As Emisses Otoacsticas por Produto de Distoro foram realizadas

numa cabina acstica, com rudo interno inferior a 30dB, atravs do programa Hort Mann -

Neuro-Otometrie (Made in United States of America), conectado a um software AmDis

OAE e a um microfone-sonda, que introduzido no meato acstico externo atravs de uma

oliva (borracha flexvel utilizada para a vedao do meato acstico externo). Para as Medidas

de Imitncio Acstica, utilizou-se o Impedance Audiometer AT22t da Interacoustics (Made in

Germany) e foram pesquisados os Reflexos Acsticos Estapdicos nas freqncias de 500Hz,

- 36 -

1000Hz, 2000Hz e 4000Hz em ambas orelhas, com registro final em dBNPS. Para a pesquisa

das Respostas Observadas ao Estmulo Sonoro Intenso em Campo Aberto, utilizou-se o

Clinical Audiometer AC30 da Interacoustics (Made in Germany). O estmulo acstico

utilizado foi o warble (tom modulado) em uma intensidade mdia de 90dB, entre as

freqncias de 500Hz a 6000Hz, realizada em cabina acstica, na qual o estmulo foi emitido

atravs de uma caixa acstica Interaudio 1000XL (Made in Ireland). Todos os equipamentos

foram devidamente calibrados.

O diagnstico para a hipersensibilidade auditiva, atravs das caractersticas clnicas

para tal evento, foi investigado pela pesquisadora, a partir do protocolo de entrevista aos

pais/cuidadores e o do protocolo sobre hipersensibilidade auditiva destinado aos

terapeutas/professores, os quais foram realizados no ambiente clnico-teraputico de cada

criana. A orientadora e o co-orientador supervisionaram os trabalhos.

4.7 Anlise dos Resultados

A partir dos protocolos utilizados, foi montado um banco de dados no programa

estatstico SPSS (verso 11.0), no qual foram realizadas as anlises. Para os dados

categricos, foram feitas anlises de freqncia relativa e para os dados quantitativos foram

calculados mdia e desvio padro. Para as comparaes entre os grupos do Transtorno do

Espectro Autista com e sem hipersensibilidade auditiva, foram realizados os testes Exato de

Fisher e t de Student. Utilizou-se o coeficiente Kappa para avaliar a concordncia entre o

relato dos pais/cuidadores e terapeutas/professores. As estimativas de freqncia das

- 37 -

hipersensibilidades foram realizadas utilizando-se o clculo do intervalo de confiana de 95%.

O nvel de significncia utilizado foi de 5% ( = 0,05).

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6 ARTIGO CIENTFICO

Hipersensibilidade Auditiva em Crianas e Adolescentes com

Transtorno do Espectro Autista

Auditory hypersensitivity in children and teenagers with

Autistic Spectrum Disorder

Erissandra Gomes1, Newra T. Rotta2, Fleming S. Pedroso3,

Pricila Sleifer4, Marlene C. Danesi5.

Universidade Federal do Rio Grande do Sul (UFRGS), Rio Grande do Sul RS, Brasil 1 Mestranda em Cincias Mdicas: Pediatria - UFGRS, Professora de Fonoaudiologia - Rede Metodista IPA 2 Livre-Docente em Neurologia - Departamento de Pediatria - UFGRS 3 Doutor em Pediatria, Professor de Pediatria - Universidade Federal de Santa Maria (UFSM), Professor de Neurologia - Rede Metodista IPA 4 Especialista em Fonoaudiologia - UFSM, Professora de Fonoaudiologia - Departamento de Audiologia - Rede Metodista IPA 5 Mestre em Problemas e Patologias do Desvalimento (UCES), Professora de Fonoaudiologia - Rede Metodista IPA Este estudo foi financiado pela CAPES Correspondncia para: Erissandra Gomes Rua Duque de Caxias 955/406, 90010-282, Porto Alegre, RS, Brasil Telefone: +55-51-3228-5750. E-mail: erifono@hotmail.com

- 56 -

Resumo

Objetivo: Verificar se o comportamento clnico de hipersensibilidade auditiva, relatado nas

entrevistas com os pais/cuidadores e terapeutas/professores de crianas e adolescentes com

Transtorno do Espectro Autista, corresponde aos achados audiolgicos. Mtodos: O

diagnstico clnico para a hipersensibilidade auditiva foi investigado a partir do protocolo de

entrevista. Aps, foi utilizada a Pesquisa do Reflexo Acstico Estapdico e observadas as

reaes ao Estmulo Sonoro Intenso em Campo Aberto. Resultados: Dos 46 sujeitos, 11

(23,9%) foram diagnosticados clinicamente como hipersensveis ao som, e somente 2

demonstraram desconforto quando expostos ao estmulo sonoro intenso em campo aberto.

No houve diferena estatisticamente significante para a Pesquisa do Reflexo Acstico

Estapdico Ipsilateral entre os grupos. Concluso: As manifestaes comportamentais aos

sons no esto associadas hipersensibilidade das vias auditivas, mas, sim, a dificuldades no

processamento superior, envolvendo sistemas que comumente esto comprometidos nos

pacientes do espectro autista, como o sistema lmbico.

Palavras-chave: autismo, hipersensibilidade, som

- 57 -

Abstract

Objective: To verify if the clinical behavior of auditory hypersensitivity, reported in

interviews with parents/caregivers and therapists/teachers of 46 children and teenagers

suffering from Autistic Spectrum Disorder correspond to audiological findings. Methods: The

clinical diagnosis for auditory hypersensitivity was investigated by means of an interview.

Subsequently, a test of the Acoustic Stapedial Reflex was conducted, and responses to Intense

Acoustic Stimulus in Open Field were observed. Results: Of the 46 subjects, 11 (23.9%) were

clinically diagnosed as oversensitive to sound, and only 2 showed discomfort when exposed

to intense acoustic stimulus in open field. There was no statistically significant difference for

the test of the Ipsilateral Acoustic Stapedial Reflex between the groups. Conclusion:

Behavioral manifestations to sounds arent associated to hypersensitivity of the auditory

pathways, but instead these are associated to difficulties in the upper processing at the level of

the cerebral cortex, involving systems that usually are impaired in autistic spectrum patients,

such as the limbic system.

Keywords: autism, hypersensitivity, sound

- 58 -

Leo Kanner foi o primeiro a descrever um grupo de crianas com distrbio autstico

do contato afetivo, fazendo meno ao tipo de relacionamento dessas crianas. O autor

tambm relatou, na sua primeira descrio sobre crianas autistas, a averso de algumas delas

a determinados sons 1. A atual tendncia a de considerar o continuum ou spectrum, que

inclu o autismo descrito por Kanner, mas no somente ele, fazendo referncia a trade de

prejuzos interao social, comunicao e imaginao, que se relacionam de forma

dependentes 2-5. O Transtorno do Espectro Autista inclui alm do autismo clssico, a

Sndrome de Asperger e o Transtorno do Desenvolvimento Sem Outra Especificao 6-8.

Os autistas podem apresentar alterao na reao ou na resposta para as sensaes, o

que descrito como uma defesa sensorial s modalidades tteis (alta sensibilidade ao toque ou

s texturas), orais, visuais (alta sensibilidade luz) e, principalmente, s sonoras por meio de

uma sensibilidade peculiar aos sons 5,9-11. Com relao especificamente hipersensibilidade

aos sons, sabe-se que os termos hipersensibilidade auditiva, audiosensibilidade, fonofobia,

hiperacusia e reduo tolerncia para sons tm sido usados como sinnimos, em contextos

semelhantes 12,13. Alguns autores relatam que a hipersensibilidade auditiva pode aparecer de

trs formas: hiperacusia, fonofobia e recrutamento na perda auditiva 12,14-16. A patognese da

hipersensibilidade ao som ainda no conhecida, existindo uma variabilidade de supostas

causas 13, 17-19.

Os indivduos autistas so difceis de serem avaliados atravs de testes subjetivos. O

uso clnico das Emisses Otoacsticas em crianas autistas um mtodo objetivo, no-

invasivo e preciso em relao ao nvel de estimulao e freqncia para avaliar o sistema

auditivo perifrico em pacientes que apresentam respostas no-usuais pelos procedimentos

- 59 -

audiomtricos devido s caractersticas comportamentais e de interao 23-26. A pesquisa do

Reflexo Acstico Estapdico tambm apropriada para pacientes difceis de serem testados,

pois apresenta resultados objetivos 24,27. O Limiar de Desconforto utilizado como teste

audiolgico para a deteco da hipersensibilidade, pois a mensurao do nvel de tolerncia

para o som intenso 13,18.

O objetivo desta pesquisa foi verificar se o comportamento clnico de

hipersensibilidade auditiva, relatado nas entrevistas com os pais/cuidadores e

terapeutas/professores das crianas e adolescentes com Transtorno do Espectro Autista,

corresponde aos achados audiolgicos (Pesquisa do Reflexo Acstico Estapdico e Reaes

Observadas ao Estmulo Sonoro Intenso em Campo Aberto) e verificar outras

hipersensibilidades e comportamentos associados.

Mtodos

Populao pesquisada - crianas e adolescentes com Transtorno do Espectro Autista,

que freqentavam regularmente o atendimento clnico na Clnica IPA; clnico-pedaggico no

Centro Teacch Novo Horizonte, na Kinder e no Ncleo de Autismo do CADEP; e pedaggico

na Escola Municipal Lucena Borges. Os sujeitos dessa populao faziam acompanhamento

clnico e/ou pedaggico nas instituies as quais pertenciam. Critrios de incluso - todas as

crianas e adolescentes, entre 5 e 20 anos, que freqentavam as instituies j referidas e que

se enquadravam no Transtorno do Espectro Autista, baseando-se no critrio DSM-IV.

Critrios de excluso - as crianas e adolescentes com Transtorno do Espectro Autista que: os

pais e/ou responsveis no assinaram o termo de consentimento; segundo a avaliao

- 60 -

audiolgica, apresentavam sinais indicativos de perda auditiva; no completaram todas as

avaliaes.

A coleta de dados foi realizada atravs dos protocolos de exame. Todas as crianas e

adolescentes da amostra foram avaliadas pelo mdico assistente, que, em comum acordo com

o terapeuta, confirmou o diagnstico do Transtorno do Espectro Autista pelos critrios do

DSM-IV. Aps a confirmao do diagnstico, as crianas e adolescentes foram avaliados pela

mesma fonoaudiloga da Clnica IPA, especializada em audiologia, com o objetivo de excluir

os portadores de perda auditiva e de avaliar os achados audiolgicos. As Emisses

Otoacsticas por Produto de Distoro foram realizadas numa cabina acstica, com rudo

interno inferior a 30dB, atravs do programa Hort Mann - Neuro-Otometrie (Made in United

States of America), conectado a um software AmDis OAE e a um microfone-sonda, que

introduzido no meato acstico externo atravs de uma oliva (borracha flexvel utilizada para a

vedao do meato acstico externo). Para as Medidas de Imitncio Acstica utilizou-se o

Impedance Audiometer AT22t da Interacoustics (Made in Germany) e foram pesquisados os

Reflexos Acsticos Estapdicos nas freqncias de 500Hz, 1000Hz, 2000Hz e 4000Hz em

ambas orelhas, com registro final em dBNPS. Para a pesquisa das Respostas Observadas ao

Estmulo Sonoro Intenso em Campo Aberto, utilizou-se o Clinical Audiometer AC30 da

Interacoustics (Made in Germany). O estmulo acstico utilizado foi o warble (tom

modulado) numa intensidade mdia de 90dB, entre as freqncias de 500Hz a 6000Hz,

realizada em cabina acstica, na qual o estmulo foi emitido atravs de uma caixa acstica

Interaudio 1000XL (Made in Ireland). Todos os equipamentos foram devidamente calibrados.

- 61 -

O diagnstico para a hipersensibilidade auditiva, atravs das caractersticas clnicas

para tal evento, foi investigado a partir do protocolo de entrevista aos pais/cuidadores e o

protocolo sobre hipersensibilidade auditiva destinado aos terapeutas/professores, os quais

foram realizados no ambiente clnico-teraputico de cada criana. A orientadora e o co-

orientador supervisionaram os trabalhos.

O programa estatstico utilizado para as anlises foi SPSS (verso 11.0). Foram

realizadas anlises de freqncia, calculados mdia e desvio padro, e utilizados o teste Exato

de Fisher e o coeficiente Kappa. As estimativas de freqncia das hipersensibilidades foram

feitas atravs do clculo do intervalo de confiana de 95%. O nvel de significncia utilizado

foi de 5% ( = 0,05).

Aspectos ticos - os responsveis pelas instituies envolvidas na pesquisa assinaram

um termo de consentimento. Os pais e/ou responsveis foram devidamente esclarecidos sobre

os propsitos da pesquisa, e foram includos os casos em que os mesmos assinaram o Termo

de Consentimento Informado. Este projeto foi aprovado pelo Comit de tica da Rede

Metodista IPA e pela Comisso de Pesquisa e tica em Sade do Hospital de Clnicas de

Porto Alegre.

Resultados

Foram analisados os dados de 46 crianas e adolescentes com Transtorno do Espectro

Autista, que pertenciam a diferentes instituies do municpio de Porto Alegre. Destes, 39

(84,8%) eram do sexo masculino, a idade variou de 5 a 19 anos (mdia 10,85 anos). No que se

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refere ao apoio teraputico, 30 (65,2%) realizavam tratamento fonoaudiolgico, 8 (17,4%)

fisioterpico, 3 (6,5%) psicolgico, 4 (8,7%) psiquitrico, 12 (26,1%) de terapia ocupacional e

5 (10,9%) realizavam outros tipos de tratamento.

Quanto hipersensibilidade, 11 eram hipersensveis ao som, 6 eram hipersensveis

luz, 11 eram hipersensveis ao toque (Tabela 1). Nesta amostra, houve relato de

insensibilidade dor em 19 casos (41,3%).

Tabela 1. Presena de hipersensibilidades (n=46)

n % IC95%

Som 11 23,9 13,1 39,1

Luz 6 13 5,4 27

Toque 11 23,9 13,1 39,1

IC = intervalo de confiana

Buscando a associao entre os diferentes tipos de anormalidades sensrio-

perceptuais, no se observou associao da hipersensibilidade aos sons com as outras

anormalidades sensrio-perceptuais (Tabela 2). Somente ocorreu associao entre

hipersensibilidade luz e ao toque.

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Tabela 2. Associao entre as anormalidades sensrio-perceptuais (n=46)

Som

OR IC95% Valor-p

Luz

OR IC95% Valor-p

Toque

OR IC95% Valor-p

Luz

4,0

(0,7 23,7) 0,1

-

-

Toque 4,0

(0,9 17,6) 0,1

9,4 (1,4 62,0)

0,02

-

Dor

1,3 (0,3 4,9)

0,99

3,3 (0,5 20,5)

0,21

0,4 (0,1 2,0)

0,32

OR= odds ratio IC = intervalo de confiana

Dos 46 sujeitos, 11 (23,9%) so alfabetizados e 28 (60,9%) tm linguagem verbal.

Dos 11 sujeitos alfabetizados, 4 (36,4%) so hipersensveis ao som, enquanto dos 35 no-

alfabetizados, 7 (20,0%) o so. Dos 28 que apresentaram linguagem verbal, 8 (28,6%) so

hipersensveis ao som e dos 18 sem linguagem verbal 3 (16,7%) so hipersensveis ao mesmo

estmulo.