Uma causa incomum de dor posterior no joelho:Degeneração mucóide do ligamento cruzadoanterior - Relato de caso�

An Unusual Cause of Posterior Knee Pain: Mucoid Degenerationof the Anterior Cruciate Ligament - Case ReportFabiano da Silva Marques1,4 Pedro Bezzan Rodrigues Alves1,4 Sandro Zelada1,4

Rodrigo Pereira da Silva Nunes2,3 Wilson Mello Alves1,4 Gustavo Constantino de Campos1,5

1Departamento de Ortopedia, Instituto Wilson Mello, Campinas, SãoPaulo, Brasil

2Departamento de Ortopedia, Pontifícia Universidade Católica deCampinas, Campinas, São Paulo, Brasil

3Clínica Nunes de Ortopedia e Traumatologia (CNOT), Campinas, SãoPaulo, Brasil

4 Grupo de Cirurgia do Joelho, Hospital da Pontifícia UniversidadeCatólica de Campinas, Campinas, São Paulo, Brasil

5Departamento de Ortopedia, Universidade Estadual de Campinas(Unicamp), Campinas, São Paulo, Brasil

Rev Bras Ortop

Endereço para correspondência Fabiano da Silva Marques, MD,Avenida Nelsia Vannucci, 105, apto. 33, Campinas, São Paulo, 13042-104, Brasil (e-mail: fabiano.s.marques@gmail.com).

Palavras-chave

► ligamento cruzadoanterior

► artroscopia► articulação do joelho

Resumo A degeneração mucoide do ligamento cruzado anterior (LCA) é uma causa poucofrequente de dor na região posterior do joelho, de patofisiologia desconhecida esubdiagnosticada. A melhor modalidade de tratamento ainda está em discussão. Aressecção da lesão com desbridamento parcial do LCA tem apresentado bonsresultados, sem a ocorrência de instabilidade. Os autores apresentam um caso dedegeneração mucoide do LCA tratado com ressecção da degeneração mucoide edesbridamento parcial do LCA por artroscopia.

Keywords

► anterior cruciateligament

► arthroscopy► knee joint

Abstract Mucoid degeneration of the anterior cruciate ligament (ACL) is an uncommon cause of painin the posterior region of the knee, of unknownpathophysiology and underdiagnosed. Thebest treatment modality is still under discussion. Resection of the lesion with partial ACLdebridement has shown good results, without the occurrence of instability. The authorspresent a case of mucoid degeneration of the ACL treated with resection of the mucoiddegeneration and partial debridement of the ACL by arthroscopy.

� Trabalho desenvolvido nos Departamentos de Ortopedia daUniversidade Estadual de Campinas (Unicamp) e do InstitutoWilson Mello, Campinas, São Paulo, Brasil.

recebido18 de Julho de 2020aceito16 de Setembro de 2020

DOI https://doi.org/10.1055/s-0040-1722593.ISSN 0102-3616.

© 2021. Sociedade Brasileira de Ortopedia e Traumatologia. Allrights reserved.This is an open access article published by Thieme under the terms of the

Creative Commons Attribution-NonDerivative-NonCommercial-License,

permitting copying and reproduction so long as the original work is given

appropriate credit. Contents may not be used for commercial purposes, or

adapted, remixed, transformed or built upon. (https://creativecommons.org/

licenses/by-nc-nd/4.0/)

Thieme Revinter Publicações Ltda., Rua do Matoso 170, Rio deJaneiro, RJ, CEP 20270-135, Brazil

THIEME

Relato de Caso

Published online: 2021-03-31

Introdução

A degeneraçãomucoide do ligamento cruzado anterior (LCA)é uma entidade rara, de patofisiologia desconhecida, esubdiagnosticada e subtratada em nosso meio.1,2 O primeirocaso foi descrito por Kumar et al.3 Desde então, múltiplosartigos vêm abordando e dando relevância ao tema.1–10

Relato de Caso

Paciente do sexo feminino, de 51 anos, queixando-se de dorem região posterior de joelho direito havia um ano. Elanegava traumas prévios, e seus antecedentes pessoais efamiliares eram irrelevantes.

Ao exame físico, a paciente apresentava ausência dederrame articular ou edema, arco de movimento de 0° à130° (►Figura 1), e dor em região posterior de joelho direito àflexão máxima. Observou-se ausência de sinais e testesclínicos sugestivos de instabilidade ou de lesões meniscais,e as radiografias de joelho de rotina não apresentavamalterações relevantes (►Figura 2).

Fisioterapia motora para alongamento e fortalecimento doquadríceps associada a anti-inflamatórionão esteroidal (AINE)foi prescrita, sem benefício. A ressonância magnética (RM)(►Figura 3) evidenciou espessamento e alteração de sinaldo LCA em toda a sua extensão, mantendo a topografia e oparalelismo de suas fibras. Oberservou-se também alteraçãode sinal no corpo e corno posterior do menisco medial.

Fig. 2 Radiografias pré-operatórias em nas incidências anteroporsterior, perfil, e axial da patela de ambos joelhos.

Fig. 1 Imagem clínica pré-operatária.

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Uma causa incomum de dor posterior no joelho Marques et al.

Optamos pelo tratamento cirúrgico videoartroscópico.Evidenciamos na artroscopia o LCA amarelo/acastanhado,hipertrofiado, e com tensão preservada de suas fibras(►Figura 4A e 4B). Realizamos a ressecção da porção dege-nerada e o desbridamento parcial das fibras comprometidasdo LCA (►Figura 4C e 4D). Não evidenciamos outras lesõesassociadas. O estudo histológico confirmou a hipótese diag-nóstica, evidenciando a presença de substância mucoidedifusa entremeada às fibras de colágeno. Após quatro sema-

nas de pós-operatório, a paciente já apresentava alíviosintomático. Após 12 e 24 semanas de pós-operatório, repe-timos a avaliação clínica, e evidenciamos objetivamente amelhora sintomática referida pela paciente sem o desenvol-vimento de instabilidade (►Figura 5).

Discussão

A degeneração mucoide do LCA ainda é uma patologia poucoconhecida. Geralmente acomete homens entre 40 e 50 anos deidade, e frequentemente é confundida com ruptura parcial doLCA.2–6É determinada por depósitos intersticiais de glicosami-noglicanos em meio aos feixes de colágeno, causando hiper-trofia do LCA, dor no joelho, e limitação do arco demovimento,geralmente limitando os extremos da extensão ou flexão.7

A dor posterior que acomete a fossa poplítea é o achadomais consistente.2,4,7 É atribuída ao efeito de massa do LCAna chanfradura e/ou ao encarceramento patológico do LCAno compartimento femoro-tibial posterior, e está presenteem 80% dos casos seguida pela limitação da flexão, que afetaem torno de 50% dos pacientes, que não respondem com-pletamente aos AINEs e à fisioterapia.3,8,9

Kumar et al.3 foram os primeiros a descrever o caso deum paciente de 35 anos de idade que apresentava dor naface posterior do joelho associada a diminuição do arco demovimento.

Múltiplas teorias tentam explicar a patofisiologia destalesão. A teoria sinovial sugere que haja um acúmulo de

Fig. 3 Ressonância magnética ponderada em T2 demonstrando hipertrofia do ligamento cruzado anterior (LCA), e aumento de sinal sem perdada continuidade de suas fibras – sinal do “talo de aipo”.

Fig. 4 Imagem peroperatória de artroscopia de joelho direito (A e B)evidenciando sinais de degeneraçãomucoide do LCA; (C e D) aspecto apósdesbridamento e ressecção parcial da porção degenerada do LCA.

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líquido sinovial pormeio da herniação damembrana sinovialdo LCA. A teoria traumática baseia-se na evidência dasecreção de glicosaminoglicanos pelos fibroblastos doLCA em resposta a lesões traumáticas e a teoria degenerativarelaciona a presença de tecido mucoide como parte doenvelhecimento normal deste tecido.4,9

O exame padrão ouro para o diagnóstico é a RM. Aprevalência na RM varia de 1,8% a 5,3%.2,4 McIntyre et al.5

demonstraram que os sinais de degeneraçãomucoide do LCApodem ser confundidos com a ruptura deste ligamentoao exame de RM, reforçando a importância da correlaçãoclínico-radiológica para o diagnóstico correto.

Fernandes et al.1 relataram que, nessa patologia, o LCA seapresenta espessado, com fibras intactas entremeadas pormaterial com intensidade de sinais de intermediária a baixaem imagens ponderadas em T1, e de sinal intermediário aalto em sequências ponderadas em T2 (sinal de “talo deaipo”), na RM que podem ser confundidas com rupturasparciais do LCA.

O diagnóstico deve ser confirmado histologicamente porexame patológico, principalmente nos casos associados aerosões ósseas. As lesões mucoides contêm uma substânciabasofílica marrom ou amarela, descrita como espessa oudensa, que contém alta densidade de glicosaminoglicanos.2,9

A artroscopia é utilizada tanto para o diagnóstico quantopara o tratamento definitivo.2,6 O LCA apresenta-se caracte-risticamente aumentado em seu volume de cor amarela oumarrom-acastanhada, por vezes sem o revestimento sino-vial. As fibras do LCA são contínuas e com orientação usual. Atensão geralmente é normal ou até mesmo aumentada. Opinçamento no intercôndilo pode ser evidenciado durante aavaliação artroscópica, o que pode explicar o déficit deextensão visto em alguns pacientes, bem como os sintomastipicamente encontrados em casos de lesões meniscais,levando ao diagnóstico equivocado.4,6

Um dos receios com o desbridamento do LCA é odesenvolvimento de instabilidade pós-operatória. Kumar

et al.3 consideraram a ressecção total do LCA como opçãode tratamento que não resulta em queixas de instabilidadepós-operatória. Entretanto, a maioria dos autores2,4,5,7

concordam que a ressecção do tecido mucoide comdebridamento parcial do LCA é suficiente. Dejour et al.10

relataram, em sua análise de 27 pacientes, a presença detestes de gaveta anterior positivos em 36% e de desloca-mento do pivô em 55% após debridamento parcial. Lintzet al.2 demonstraram 93% de lassidão anterior após aressecção da degeneração mucoide; entretanto apenas 2de 29 pacientes necessitaram de reconstrução do LCAposteriormente.

No caso relatado neste artigo, também não evidenciamosinstabilidade após a ressecção parcial do LCA em um segui-mento de seis meses. Não há evidências na literatura derecidivas após a ressecção.

A degeneração mucoide do LCA deve ser lembrada nainvestigação dos casos sugestivos de ruptura parcial associ-ada a dor posterior no joelho. A realização da RM é elucida-tiva. O estudo anatomopatológico define o diagnóstico. Otratamento envolve a ressecção do material mucoide, comdesbridamento parcial do LCA o mais conservador possível,com amaioria dos autores3,7,9 relatando bons resultados semocorrência de instabilidade pós-operatória.

Conflito de InteressesOs autores declaram não haver conflito de interesses.

Referências1 Fernandes JL, Viana SL,Mendonça JL, et al.Mucoid degeneration of

the anterior cruciate ligament: magnetic resonance imagingfindings of an underdiagnosed entity. Acta Radiol 2008;49(01):75–79

2 Lintz F, Pujol N, Boisrenoult P, Bargoin K, Beaufils P, Dejour D.Anterior cruciate ligament mucoid degeneration: a review of theliterature and management guidelines. Knee Surg Sports Trau-matol Arthrosc 2011;19(08):1326–1333

Fig. 5 Gráfico 1–análise clínico-funcional.

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3 Kumar A, Bickerstaff DR, Grimwood JS, Suvarna SK. Mucoid cysticdegeneration of the cruciate ligament. J Bone Joint Surg Br 1999;81(02):304–305

4 Bergin D, Morrison WB, Carrino JA, Nallamshetty SN, BartolozziAR. Anterior cruciate ligament ganglia and mucoid degeneration:coexistence and clinical correlation. AJR Am J Roentgenol 2004;182(05):1283–1287

5 McIntyre J, Moelleken S, Tirman P. Mucoid degeneration of theanterior cruciate ligament mistaken for ligamentous tears. SkeletalRadiol 2001;30(06):312–315

6 Narvekar A, Gajjar S. Mucoid degeneration of the anterior cruciateligament. Arthroscopy 2004;20(02):141–146

7 Fealy S, Kenter K, Dines JS,Warren RF. Mucoid degeneration of theanterior cruciate ligament. Arthroscopy 2001;17(09):E37

8 Hensen JJ, Coerkamp EG, Bloem JL, De Schepper AM. Mucoiddegeneration of the anterior cruciate ligament. JBR-BTR 2007;90(03):192–193

9 Melloni P, Valls R, Yuguero M, Sáez A. Mucoid degeneration of theanterior cruciate ligament with erosion of the lateral femoralcondyle. Skeletal Radiol 2004;33(06):359–362

10 Dejour D, Cohn J, Tavernier T. Anterior Cruciate Ligament Cyst orSpontaneous Mucoide degeneration? Clinical, radiological andhistological outcomes. Rev Chir Orthop Repar Appar Mot 2005;91(S8):67

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Uma causa incomum de dor posterior no joelho Marques et al.

An Unusual Cause of Posterior Knee Pain:Mucoid Degeneration of the Anterior CruciateLigament - Case Report�

Uma causa incomum de dor posterior no joelho: degeneraçãomucoide do ligamento cruzado anterior - Relato de casoFabiano da Silva Marques1,4 Pedro Bezzan Rodrigues Alves1,4 Sandro Zelada1,4

Rodrigo Pereira da Silva Nunes2,3 Wilson Mello Alves1,4 Gustavo Constantino de Campos1,5

1 Department of Orthopedics, Instituto Wilson Mello , Campinas, SãoPaulo, Brazil

2Department of Orthopedics, Pontifícia Universidade Católica deCampinas, Campinas, São Paulo, Brazil

3 Clínica Nunes de Ortopedia e Traumatologia (CNOT), Campinas, SãoPaulo, Brazil

4 Grupo de Cirurgia do Joelho, Pontifícia Universidade Católica deCampinas, Campinas, São Paulo, Brazil

5 Department of Orthopedics, Universidade Estadual de Campinas(UNICAMP), Campinas, São Paulo, Brazil

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Address for correspondence Fabiano da Silva Marques, MD, AvenidaNelsia Vannucci, 105, apto. 33, Campinas, São Paulo, 13042-104,Brazil (e-mail: fabiano.s.marques@gmail.com).

Keywords

► anterior cruciateligament

► arthroscopy► knee joint

Abstract Mucoid degeneration of the anterior cruciate ligament (ACL) is an uncommon cause ofpain in the posterior region of the knee, of unknown pathophysiology and under-diagnosed. The best treatment modality is still under discussion. Resection of thelesion with partial ACL debridement has shown good results without the occurrence ofinstability. The authors present a case of mucoid degeneration of the ACL treated withresection of the mucoid degeneration and partial debridement of the ACL byarthroscopy.

Palavras-chave

► ligamento cruzadoanterior

► artroscopia► articulação do joelho

Resumo A degeneração mucoide do ligamento cruzado anterior (LCA) é uma causa poucofrequente de dor na região posterior do joelho, de patofisiologia desconhecida esubdiagnosticada. A melhor modalidade de tratamento ainda está em discussão. Aressecção da lesão com desbridamento parcial do LCA tem apresentado bonsresultados sem a ocorrência de instabilidade. Os autores apresentam um caso dedegeneração mucoide do LCA tratado com ressecção da degeneração mucoide edesbridamento parcial do LCA por artroscopia.

� Work developed in the Orthopedics Departments of UNICAMP andof Instituto Wilson Mello, Campinas, São Paulo, Brazil.

receivedJuly 18, 2020acceptedSeptember 16, 2020

DOI https://doi.org/10.1055/s-0040-1722593.ISSN 0102-3616.

© 2021. Sociedade Brasileira de Ortopedia e Traumatologia. Allrights reserved.This is an open access article published by Thieme under the terms of the

Creative Commons Attribution-NonDerivative-NonCommercial-License,

permitting copying and reproduction so long as the original work is given

appropriate credit. Contents may not be used for commercial purposes, or

adapted, remixed, transformed or built upon. (https://creativecommons.org/

licenses/by-nc-nd/4.0/)

Thieme Revinter Publicações Ltda., Rua do Matoso 170, Rio deJaneiro, RJ, CEP 20270-135, Brazil

THIEME

Case Report

Published online: 2021-03-31

Introduction

Mucoiddegenerationof theanteriorcruciate ligament (ACL) isarare entity, of unknownpathophysiology, underdiagnosed andundertreated in our metier.1,2 The first case was described byKumaret al.3Since then,multiple articles addressingandgivingrelevance to the theme have been published.1–10

Case Report

A 51-year-old female patient complaining of pain in theposterior region of the right knee that had begun one yearprior to her visit. She denied previous traumas, and herpersonal and family history were irrelevant.

Upon physical examination, she had no joint effusion oredema, an arc of motion ranging from 0° to 130° (►Figure 1),and pain in the posterior region of the right knee at maxi-mum flexion. There was absence of signs and clinical testssuggestive of instability or meniscal lesions. The routineknee x-rays showed no relevant changes (►Figure 2).

Motor physiotherapy to stretch and strengthen the quad-riceps associated with non-steroidal anti-inflammatorydrugs (NSAIDs) was prescribed without benefit. A magneticresonance imaging (MRI) (►Figure 3) scan showed thicken-ing and signal alteration in the anterior cruciate ligamentthroughout its extension, maintaining the topography andparallelism of its fibers. Signal change in the body andposterior horn of the medial meniscus was also observed.

Fig. 1 Preoperative clinical image.

Fig. 2 Preoperative radiographs in anteroposterior, lateral and axial views of the patella of both knees.

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An unusual cause of posterior knee pain Marques et al.

We opted for the videoarthroscopic surgical treatment.During the arthroscopy, we evidenced the yellow/brownishACL, hypertrophy, and preserved tension of its fibers(►Figure 4A and 4B). We performed resection of the degener-ate part and partial debridement of the compromised fibers ofthe ACL (►Figure 4C and 4D). We did not observe any otherassociated lesions. The histological study confirmed the diag-nostic hypothesis, showing the presence of a diffuse mucoidsubstance between the collagen fibers. Four weeks after

surgery, the patient already presented symptomatic relief.After12and24weekspostoperatively,we repeated theclinicalevaluation and objectively evidenced the symptomaticimprovement reported by the patient without the develop-ment of instability (►Figure 5).

Discussion

Mucoid degeneration of the ACL is still a little-known pathol-ogy. It usually affectsmen between 40 and 50 years of age, andis often confused with partial rupture of the ACL.2–6

It is determined by interstitial deposits of glycosamino-glycans amid collagen bundles causing ACL hypertrophy,knee pain, and limitation in range of motion, usually limitingthe ends of extension or flexion.7

Posterior pain affecting the popliteal fossa is the mostconsistent finding.2,4,7 It is attributed to the ACL mass effecton the notch and/or pathological incarceration of the ACL inthe posterior femorotibial compartment, and it is present in80% of the cases followed by the limitation in flexion, whichaffects around 50% of patients, who do not fully respond toNSAIDs and physiotherapy.3,8,9

Kumar et al.3 were the first to describe the case of a35-year-old patient who presentedwith pain in the posteriorface of the knee associated with decreased range of motion.

Multiple theories try to explain the pathophysiology ofthis lesion. The synovial theory suggests that there is anaccumulation of synovial fluid through the herniation of the

Fig. 3 T2-weighted MRI scan demonstrating hypertrophy of the anterior cruciate ligament (ACL), and signal increase without loss of continuityof its fibers – “celery stalk” sign.

Fig. 4 Perioperative image of the arthroscopy of the right knee(A and B) showing signs of mucoid degeneration of the ACL; (C and D)aspect after debridement and partial resection of the degenerateportion of the ACL.

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An unusual cause of posterior knee pain Marques et al.

synovialmembrane of the ACL. The traumatic theory is basedon evidence of glycosaminoglycan secretion by ACL fibro-blasts in response to traumatic injuries, and the degenerativetheory describes the presence of mucoid tissue as part of thenormal aging process of this tissue.4,9

The gold standard test for diagnosis is the MRI.The prevalence in MRI scans ranges from 1.8% to 5.3%.2,4

McIntyre et al.5 demonstrated that the signs of mucoid ACLdegeneration can be confused with rupture of this ligamenton the MRI examination, reinforcing the importance of aclinico-radiological correlation for the correct diagnosis.

Fernandes et al.1 reported that, in this pathology, the ACLis thickened, with intact fibers intertwinedwith amaterial ofintermediate-to-low signal intensity in T1-weighted imagesand an intermediate-to-high signal in T2-weighted sequen-ces (“celery stalk” sign) on the MRI, which can be confusedwith partial ACL ruptures.

The diagnosis should be confirmed histologically with apathological examination, especially in cases associatedwithbone erosions. Themucoid lesions contain a brown or yellowbasophilic substance, described as thick or dense, containinga high density of glycosaminoglycans.2,9

Arthroscopy is used for both the diagnosis and the defini-tive treatment.2,6 The ACL is characteristically increased inits yellow or brown volume, sometimes without the synovialcoating. The ACL fibers are solid, and with usual orientation.The ACL tension is usually normal or even increased. Im-pingement in the intercondyle can be evidenced during thearthroscopic evaluation, which may explain the extent defi-cit observed in some patients, as well as the symptomstypically found in cases of meniscal lesions, leading tomisdiagnoses.4,6

One of the fears about ACL debridement is the developmentof postoperative instability. Kumar et al.3 considered total ACLresection a treatment option without resulting in complaintsof postoperative instability. However, most authors agree thatresection of themucoid tissuewith partial ACL debridement is

sufficient.2,4,5,7 Dejour et al.10 reported, in their analysis of 27patients, the presence of positive anterior drawer tests in 36%and pivot-shift in 55% of the sampleafter partial debridement.Lintz et al.2demonstrated 93% of anterior laxity after resectionof themucoiddegeneration; however, only 2outof 29patientsrequired ACL reconstruction later.

In the case herein reported, there was also no instabilityafter partial ACL resection at a six-month follow-up. There isno evidence in the literature of relapses after resection.

Mucoid degeneration of the ACL should be remembered inthe investigation of cases suggestive of partial rupturesassociated with posterior knee pain. The performance ofMRI scans is elucidative. The pathological study defines thediagnosis. Treatment involves resection of the mucoid mate-rialwith partial ACLdebridement as conservative as possible,with most authors3,7,9 reporting good results without post-operative instability.

Conflict of InterestsThe authors have no conflict of interests to declare.

References1 Fernandes JL, Viana SL, Mendonça JL, et al. Mucoid degeneration of

the anterior cruciate ligament: magnetic resonance imaging find-ings of an underdiagnosed entity. Acta Radiol 2008;49(01):75–79

2 Lintz F, Pujol N, Boisrenoult P, Bargoin K, Beaufils P, Dejour D.Anterior cruciate ligament mucoid degeneration: a review of theliterature and management guidelines. Knee Surg Sports Trau-matol Arthrosc 2011;19(08):1326–1333

3 Kumar A, Bickerstaff DR, Grimwood JS, Suvarna SK. Mucoid cysticdegeneration of the cruciate ligament. J Bone Joint Surg Br 1999;81(02):304–305

4 Bergin D, Morrison WB, Carrino JA, Nallamshetty SN, BartolozziAR. Anterior cruciate ligament ganglia and mucoid degeneration:coexistence and clinical correlation. AJR Am J Roentgenol 2004;182(05):1283–1287

5 McIntyre J, Moelleken S, Tirman P. Mucoid degeneration of theanterior cruciate ligament mistaken for ligamentous tears. Skele-tal Radiol 2001;30(06):312–315

Fig. 5 Graph 1: clinico-functional analysis.

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6 Narvekar A, Gajjar S. Mucoid degeneration of the anterior cruciateligament. Arthroscopy 2004;20(02):141–146

7 Fealy S, Kenter K, Dines JS,Warren RF. Mucoid degeneration of theanterior cruciate ligament. Arthroscopy 2001;17(09):E37

8 Hensen JJ, Coerkamp EG, Bloem JL, De Schepper AM. Mucoiddegeneration of the anterior cruciate ligament. JBR-BTR 2007;90(03):192–193

9 Melloni P, Valls R, Yuguero M, Sáez A. Mucoid degeneration of theanterior cruciate ligament with erosion of the lateral femoralcondyle. Skeletal Radiol 2004;33(06):359–362

10 Dejour D, Cohn J, Tavernier T. Anterior Cruciate Ligament Cyst orSpontaneous Mucoide degeneration? Clinical, radiological andhistological outcomes. Rev Chir Orthop Repar Appar Mot 2005;91(S8):67

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